CAS CLINIQUE/CASE REPORT

Mucormycose post-traumatique de la face :à propos d’un cas

Mucormycosis following a facial trauma:Report of a case

A. Slama a,*, F. Saghrouni b, S. Gaied-Meksi b, R. Mootemri a,A. Fathallah b, H. Khochtali a, M. Ben Said b

a Service de chirurgie maxillofaciale, CHU Sahloul, 4000 Sousse, Tunisieb Laboratoire de parasitologie-mycologie, CHU Farhat-Hached, Sousse, Tunisie

Recu le 6 novembre 2007 ; accepte le 30 mars 2008Disponible sur Internet le 2 juin 2008

Journal de Mycologie Médicale (2008) 18, 111—115

Disponib le en l igne sur www.sc ienced i rect .com

journa l homepage: www.el sev ier.com/locate/mycmed

MOTS CLÉSZygomycose ;Rhizopus arrhizus(syn. Rhizopus oryzae) ;Traumatisme de laface ;Tunisie

* Auteur correspondant.Adresse e-mail : slamaabdel@yaho

1156-5233/$ — see front matter # 20doi:10.1016/j.mycmed.2008.03.003

Résumé Les zygomycoses sont des infections invasives dues à la prolifération dans les tissus dechampignons cosmopolites du genre Rhizopus, Mucor, Rhizomucor, Absidia. Elles sont rares,surviennent sur des terrains diabétiques, immunodéprimés ou après traumatisme et leurévolution est le plus souvent fatale. Les auteurs rapportent un cas de zygomycose secondaireà un traumatisme facial et discutent les éléments diagnostiques et les modalités thérapeutiquesde la zygomycose compliquant les plaies faciales.Observation. — Il s’agit d’un patient tunisien âgé de 50 ans ayant présenté des plaies contuses etsouillées de l’hémiface droite à la suite d’un accident de la voie publique. L’exploration et lasuture des plaies ont été réalisées sous couverture antibiotique. Un œdème important de la faceet un aspect violacé des téguments ont été notés au sixième jour postopératoire et ont faitsuspecter une cellulite diffuse à germes anaérobies. L’extension rapide des lésions malgré uneantibiothérapie à large spectre et des excisions itératives des tissus nécrotiques ont alors conduità la réalisation des examens mycologique et anatomopathologique qui ont conclu à unezygomycose. La culture a permis l’identification de Rhizopus arrhizus (syn. Rhizopus oryzae).Malgré le traitement par l’amphotéricine B et le parage chirurgical, les lésions se sont étendues àla région orbitaire et à l’œil avec apparition d’une exophtalmie, puis au cerveau conduisant àterme au décès du malade.# 2008 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.

o.fr (A. Slama).

08 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.

112 A. Slama et al.

KEYWORDSZygomycosis;Rhizopus arrhizus(syn. Rhizopus oryzae);Facial trauma;Tunisia

Abstract Zygomycosis are invasive infections due to the proliferation in the tissues of thecosmopolitan moulds of the genera Rhizopus, Mucor, Rhizomucor, Absidia. They are rare andmainly occur in diabetic, immunosuppressed or post-traumatic patients. Their outcome isusually fatal. The authors report a zygomycosis case in a patient admitted for a facial traumaconsecutive to a road accident and discuss the diagnosis and therapeutic features of zygomycosiscomplicating facial wounds.Case report. — A 50-year-old tunisian male patient presented with multiple contusions andwounds of the right hemiface, following a road traffic accident. The patient underwent suture ofwounds and received antibiotics. Six days later, an important edema of the face appearedtogether with purple coloration of the tegument. The symptoms were suggestive of diffuseanaerobic bacterial cellulitis. Despite a broad-spectrum antibiotic regimen and repeatedexcisions of necrotic tissues, the lesions worsened and extended further. Mycological andpathological examinations were carried out and concluded to a zygomycosis. Culture yieldedcolonies of Rhizopus arrhizus (syn. Rhizopus oryzae). However and despite amphotericin B andsurgical debridement, lesions extended to the orbital region leading to an exophtalmus and thento a cerebral involvement and the patient ultimately died.# 2008 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.

Figure 1 Plaie de la face mettant à nu l’os mandibulaire, l’oszygomatique et le muscle masséter droit.Figure 1 Wound of the face showing: zygomatic and mandi-bular bones and right masseter muscle.

Introduction

Les zygomycoses sont des infections opportunistes, invasi-ves, rares, dues à la prolifération de champignons cosmo-polites de la classe des zygomycètes (Rhizopus, Mucor,Rhizomucor, Absidia). La forme rhinocérébrale est la plusfréquente [6,9,15,16]. La forme cutanée est exceptionnelle ;elle est souvent secondaire à des brûlures ou à des plaiessouillées sur des terrains généralement immunocompétents[1,11,22,25]. Ce sont les examens anatomopathologiques etmycologiques qui apportent la preuve de l’infection fon-gique. L’évolution dépend de la précocité du traitementet de l’absence d’atteinte cérébrale, mais elle est le plussouvent fatale [9,16,18,27,28].

Le but de notre travail est de discuter l’approche dia-gnostique et les modalités thérapeutiques de la zygomycosecompliquant les plaies faciales à partir d’une observationsecondaire à un traumatisme.

Observation

Le patient T.B. âgé de 50 ans, tunisien, sans antécédentspathologiques notables, a été victime d’un accident de lacirculation survenu en octobre 2005 et ayant occasionné untraumatisme craniofacial. À l’admission, le patient étaitconscient, apyrétique et présentait une plaie scalpante etprofonde fronto-palpébro-jugolabiale droite. L’explorationa trouvé une plaie souillée par des débris telluriques, met-tant à nu l’os mandibulaire, l’os zygomatique et le musclemasséter droit. Le canal de Stenon et les rameaux du nerffacial étaient sectionnés (Figure 1). Le bilan biologique arévélé une hyperglycémie à 13,8 mmol/l, mais qui n’a pasété retrouvée lors des examens ultérieurs.

La plaie a été suturée plan par plan et un drainage a étélaissé en place. Une antibiothérapie par voie veineuse, à based’amoxicilline—acide clavulanique à la dose de 3 g/j, a étéinstaurée.

À j6 postopératoire, est apparu un important œdèmefacial avec un aspect violacé des téguments et une fièvreà 39 8C (Figure 2). Une cellulite diffuse à germes anaérobies aété suspectée. L’échographie faite en urgence a révélé une

collection jugale suppurée. Un drainage et une excision detissus nécrosés ont été réalisés et l’amoxicilline—acide cla-vulanique remplacé par l’association céfotaxime et métro-nidazole. L’isolement d’Enterobacter cloacae et Prevotellasp. à l’examen bactériologique a conduit au remplacementdu céfotaxime par la triple association imipénem—cilasta-tine, vancomycine et amikacine.

À j12, la persistance de la fièvre et l’extension de lanécrose, en particulier à l’orbite, ont fait suspecter unemycose associée.

La tomodensitométrie (TDM) a montré un comblementdes sinus frontal, ethmoïdal et maxillaire et une collectionintra-orbitaire avec une infiltration des parties molles(Figure 3).

L’examen mycologique (Figure 4) ainsi que l’examenanatomopathologique ont montré des filaments mycéliensnon septés et siphonnés caractéristiques d’un zygomycète.La culture sur milieu de Sabouraud a conclu à l’espèceRhizopus arrhizus (syn. Rhizopus oryzae) (Figure 5).

Figure 2 ¨dème de la face avec un aspect violacé de la peau àj6 postopératoire.Figure 2 Oedema of the face with purplish appearance of theskin (Day 6 post-operative).

Figure 4 Examen direct d’un prélèvement de la lésion decellulite de la face : filaments mycéliens de zygomycètes(Gomori-Grocott. Objectif � 200).Figure 4 Direct examination of a sample of the lesion showingmycelial filaments (Gomori-Grocott. Objective x 200).

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L’amphotéricine B conventionnelle à la dose de 1 mg/kgpar jour a été alors prescrite par voie intraveineuse.

De nouveaux prélèvements bactériologiques ont isoléPseudomonas aeruginosa et Acinetobacter baumanii multi-résistants.

Figure 3 TDM à j8 montrant un comblement des sinus frontal,ethmoïdal et maxillaire, une collection intra-orbitaire et uneinfiltration des parties molles.Figure 3 Scanner at Day 8 showing: filling of the frontal sinusand orbital and limp tissues infiltration.

Malgré l’antibiothérapie, le traitement antifongique, lesexcisions itératives et une énucléation du globe oculairedroit, l’état du malade s’est aggravé et une extensionendocrânienne de la nécrose a été objectivée à la TDM età l’imagerie par résonance magnétique (IRM) réalisées auquarante-neuvième jour de traitement (Figure 6).

À j55 de traitement, l’examen a noté un état de confusionmentale et une hémiparésie gauche. Le patient est décédé àj58 probablement par thrombophlébite cérébrale.

Discussion

Les zygomycoses sont des infections opportunistes dues à deschampignons de la classe des zygomycètes. Elles se situentau troisième rang parmi les infections fongiques profondesopportunistes après les candidoses et l’aspergillose [16].Elles touchent essentiellement le diabétique mal équilibré,notamment en acidocétose, le sujet immunodéprimé et lesujet après traumatisme [2,4,9,22,25]. La zygomycose était

Figure 5 Culture sur milieu de Sabouraud du prélèvement dela lésion de cellulite : R. arrhizus.Figure 5 Culture on a Sabouraud agar of a cutaneous sample.

Figure 6 IRM à j49, extension endocrânienne de la nécrose.Figure 6 Scanner at Day 49: cranial extension of the necrosis.

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inconnue en Tunisie ou probablement non diagnostiquéejusqu’en 1994, date de la description du premier cas [3].Depuis, une vingtaine de cas ont été rapportés chez despatients diabétiques mal équilibrés ou en décompensationacidocétosique [2,4,7,12,26]. En dehors du premier patientdont le diagnostic a été porté en postmortem [3], tous lesautres ont été traités par amphotéricine B par voie systé-mique associée à un débridement des lésions nécrotiques.L’évolution a été favorable dans sept cas. R. arrhizus (syn.R. oryzae) était en cause dans tous les cas où l’espèce a puêtre identifiée, à l’exclusion d’un cas unique dû àR. rhizopodiformis [4].

L’intérêt de la nouvelle observation que nous rapportonstient au fait que l’infection a été secondaire à un trauma-tisme facial chez un patient immunocompétent. C’est ànotre connaissance le premier cas tunisien survenant dansces conditions.

Les zygomycètes sont des saprophytes du sol, de l’air etdes végétaux en décomposition. La transmission se faitessentiellement par voie respiratoire cutanée, commec’est très probablement le cas de notre patient, ou plusrarement digestive [9,13,16]. Les zygomycètes ont un tro-pisme vasculaire et leur prolifération entraîne une ischémieet une nécrose des tissus [9,16,23]. La propagation se faitensuite au niveau locorégional ou à distance de façon métas-tatique.

Sur le plan clinique, la forme rhinocérébrale est la plusfréquente, suivie de la localisation pulmonaire et de la formedisséminée [12,14,18]. La forme cutanée est rare et survientdans un contexte traumatique chez un sujet immunocompé-tent, suite à une plaie ou une brûlure souillée [1,8,11,25,18].Elle peut être très invasive et conduire à une disséminationhématogène du champignon vers les organes profonds,notamment le cerveau. Le tableau présenté par notrepatient correspond à une forme rhinocérébrale, très proba-blement secondaire à une inoculation de spores à travers lesplaies de la face.

Les examens radiologiques, TDM et IRM, permettentd’objectiver la destruction osseuse, l’extension locorégio-nale vers l’orbite, le cerveau et éventuellement la recherchede thromboses cérébrales [15,18]. Les examens iconogra-phiques réalisés chez notre patient ont révélé un comble-ment des sinus frontal, ethmoïdal et maxillaire, unenvahissement orbitaire avec infiltration des parties molleset une extension endocrânienne.

Les examens anatomopathologiques et mycologiquesconfirment l’infection mycosique en mettant en évidencel’invasion des tissus par des filaments mycéliens non septéset siphonnés [5,9,16]. La culture permet d’identifierl’espèce en cause : R. arrhizus (syn. R. oryzae), isolée cheznotre patient, est la plus fréquente [16,18,23]. Récemment,les galeries ID 32C et API 50CH ont été testées dans l’iden-tification des zygomycètes [21]. Le profil d’assimilation s’estrévélé très variable au sein des différents isolats deR. arrhizus (syn. R. oryzae). Il convient de préciser queles galeries citées ne sont pas utilisées dans notre laboratoirepour l’identification des champignons filamenteux, aussiavons-nous basé l’identification du R. arrhizus (syn.R. oryzae) sur les seuls critères morphologiques.

L’amphotéricine B conventionnelle ou liposomale est letraitement médical le plus utilisé [16,17,19,23]. Mais sonefficacité reste aléatoire. Elle dépend en premier lieu de saprécocité. L’origine mycosique des symptômes présentés parnotre patient n’a été suspectée que tardivement, devantl’échec de l’antibiothérapie. Le retard dans le diagnostic etdans la mise en route du traitement antifongique est proba-blement en partie responsable de l’échec thérapeutique.Cependant, nous n’excluons pas la participation microbiennedans l’aggravation de l’état du patient et, notamment, cellede P. aeruginosa et A. baumanii multirésistants. Il est plusdifficile de préjuger du rôle éventuel d’une mauvaise asepsieou d’une suture trop précoce des plaies cutanées. Par ail-leurs, l’amphotéricine B liposomale, moins toxique que laforme conventionnelle et autorisant des posologies plusélevées, aurait probablement été plus efficace ; mais ellen’est pas disponible en Tunisie. Il en est de même duposaconazole dont l’activité sur les zygomycètes, tant invitro qu’in vivo, a été démontrée et qui a donné des résultatsprometteurs chez des patients non améliorés par l’ampho-téricine B [10,19,20,23]. L’excision chirurgicale de lanécrose doit être toujours associée au traitement antifon-gique [15,16,24]. Elle permet de réduire la charge fongiqueet améliore la pénétration des antifongiques dans les zonesinfectées.

Le pronostic des zygomycoses est sombre et leur évolu-tion est habituellement fulminante malgré un traitementmédicochirurgical bien conduit, avec une mortalité de85 % en cas d’atteinte cérébrale, mortalité liée à la throm-bose des vaisseaux, aux infarctus puis à la nécrose tissulaire[14,15,27,28].

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