tuberculome du cône médullaire : à propos d’un cas et revue de la littérature

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Revue des Maladies Respiratoires (2011) 28, 696—699 CAS CLINIQUE Tuberculome du cône médullaire : à propos d’un cas et revue de la littérature A conus medullaris tuberculoma: A case report and litterature review M. Agossou a,b , I. Gargouri a,b , A. Holveck c , C.P. Dimitriu d , P. Fraisse a,,b , E. Quoix a,b a Service de pneumologie, nouvel hôpital civil, 1, place de l’hôpital, 67091 Strasbourg, France b Groupe tuberculose de la société de pneumologie de langue franc ¸aise, 67091 Strasbourg, France c Service de radiologie 2, hôpital de Hautepierre, 67091 Strasbourg, France d Service de neurochirurgie, hôpital de Hautepierre, 67091 Strasbourg, France Rec ¸u le 2 juillet 2010 ; accepté le 26 septembre 2010 Disponible sur Internet le 19 avril 2011 MOTS CLÉS Tuberculome ; Cône médullaire ; Système nerveux central ; Miliaire tuberculeuse ; SIADH ; Tuberculose Résumé Le tuberculome du cône médullaire est une présentation rarissime de la tuberculose humaine en général et de l’atteinte par cette maladie du système nerveux central en parti- culier. Seule une douzaine de cas ont été décrits dans la littérature. Nous rapportons le cas d’un homme de 69 ans qui présentait initialement un syndrome de la queue de cheval dans un contexte fébrile. Le diagnostic a été possible grâce à l’IRM qui a mis en évidence des lésions nécrotiques avec prises de contraste médullaires mais aussi cérébrales. On y retrouve associés une atteinte miliaire pulmonaire et un syndrome de sécrétion inappropriée d’ADH. L’évolution a été favorable sous traitement antituberculeux associé initialement à une corticothérapie. © 2011 Publi´ e par Elsevier Masson SAS pour la SPLF. KEYWORDS Tuberculoma; Medullary conus; Central nervous system; Miliary tuberculosis; SIADH; Tuberculosis Summary Background. — Tuberculosis affecting the central nervous system is well recognized, but only rarely localizes to the medullary conus. Observation. — We report the case of a 69 year old man who was admitted to our unit with cauda equina syndrome. The MRI demonstrated ring-enhanced necrotizing lesions involving the medullary conus, the cervical cord and the brain. His chest CT scan showed a miliary infiltrate. The clinical presentation was associated with an inappropriate secretion of antidiuretic hor- mone. Quadruple antituberculous therapy was initiated, with corticosteroids in the initial phase of the treatment. Evolution was favorable, and follow-up MRI imaging demonstrated complete resolution of the cervical cord and brain lesions. © 2011 Published by Elsevier Masson SAS on behalf of SPLF. Auteur correspondant. Adresse e-mail : [email protected] (P. Fraisse). 0761-8425/$ — see front matter © 2011 Publi´ e par Elsevier Masson SAS pour la SPLF. doi:10.1016/j.rmr.2011.03.011

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AS CLINIQUE

uberculome du cône médullaire : à propos d’un cast revue de la littérature

conus medullaris tuberculoma: A case report and litterature review

M. Agossoua,b, I. Gargouri a,b, A. Holveckc,C.P. Dimitriud, P. Fraissea,∗,b, E. Quoixa,b

a Service de pneumologie, nouvel hôpital civil, 1, place de l’hôpital, 67091 Strasbourg, Franceb Groupe tuberculose de la société de pneumologie de langue francaise,67091 Strasbourg, Francec Service de radiologie 2, hôpital de Hautepierre, 67091 Strasbourg, Franced Service de neurochirurgie, hôpital de Hautepierre, 67091 Strasbourg, France

Recu le 2 juillet 2010 ; accepté le 26 septembre 2010Disponible sur Internet le 19 avril 2011

MOTS CLÉSTuberculome ;Cône médullaire ;Système nerveuxcentral ;Miliairetuberculeuse ;SIADH ;Tuberculose

Résumé Le tuberculome du cône médullaire est une présentation rarissime de la tuberculosehumaine en général et de l’atteinte par cette maladie du système nerveux central en parti-culier. Seule une douzaine de cas ont été décrits dans la littérature. Nous rapportons le casd’un homme de 69 ans qui présentait initialement un syndrome de la queue de cheval dans uncontexte fébrile. Le diagnostic a été possible grâce à l’IRM qui a mis en évidence des lésionsnécrotiques avec prises de contraste médullaires mais aussi cérébrales. On y retrouve associésune atteinte miliaire pulmonaire et un syndrome de sécrétion inappropriée d’ADH. L’évolutiona été favorable sous traitement antituberculeux associé initialement à une corticothérapie.© 2011 Publie par Elsevier Masson SAS pour la SPLF.

KEYWORDSTuberculoma;Medullary conus;Central nervoussystem;Miliary tuberculosis;

SummaryBackground. — Tuberculosis affecting the central nervous system is well recognized, but onlyrarely localizes to the medullary conus.Observation. — We report the case of a 69 year old man who was admitted to our unit withcauda equina syndrome. The MRI demonstrated ring-enhanced necrotizing lesions involving themedullary conus, the cervical cord and the brain. His chest CT scan showed a miliary infiltrate.

SIADH;Tuberculosis

The clinical presentation was asmone. Quadruple antituberculouof the treatment. Evolution wasresolution of the cervical cord a© 2011 Published by Elsevier Ma

∗ Auteur correspondant.Adresse e-mail : [email protected] (P. Fraisse).

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Figure 1. IRM cérébrale, séquence axiale en T1 après injection degadolinium. Lésions parenchymateuses supra-tentorielles de petite

Figure 2. IRM médullaire lombaire, séquence sagittale enT1 après injection de gadolinium. Lésion à centre nécrotique et pre-nant le contraste en périphérie, dans le cône médullaire terminal.Pa

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(srde mycobactéries est revenu positif dans les liquides detubages gastriques. La culture a permis d’identifier unMycobacterium tuberculosis dont la souche n’a pas été

taille, prenant le contraste, prédominant dans les regions cortico-sous-corticales et dans les noyaux gris centraux.

Introduction

Les atteintes extrapulmonaires de la tuberculose peuventconcerner tous les organes. L’atteinte du système nerveuxcentral (SNC) est néanmoins rare. La présence d’un tuber-culome dans le cône médullaire terminal est rarissime. Unedouzaine de cas seulement a été décrit dans la littérature.La prise en charge est encore mal codifiée.

Observation

Nous rapportons un cas de tuberculose du cône terminalassocié à une tuberculose miliaire cérébroméningée et pul-monaire.

Il s’agit d’un homme de 69 ans, d’origine thaïlandaise,vivant en France depuis plus de 30 ans et qui s’est présentéau service des urgences pour un tableau de syndrome dela queue de cheval d’apparition récente dans un contextede lombosciatalgies anciennes sur une sténose canalairelombaire discrète liée à un minime spondylolisthésis dégé-nératif. Il se plaignait depuis 18 mois avant le diagnostic dedouleurs lombaires d’aggravation progressive irradiant auxmembres inférieurs, de topographie non métamérique. S’yassociaient un amaigrissement non chiffré, une fièvre sou-vent vespérale, des sueurs nocturnes. On notait égalementdes troubles de la mémoire à type d’amnésie rétrograde.Il n’y avait aucun signe d’appel respiratoire. Devant lestroubles sphinctériens d’apparition récente un bilan parimagerie par résonance magnétique (IRM) cérébromédul-

laire mettait en évidence des lésions nécrotiques prenantle contraste en périphérie dans le parenchyme cérébral(Fig. 1), la moelle cervicale, le cône médullaire terminal(Fig. 2). Les lésions cérébrales étaient préférentiellement

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rises de contraste pie-mériennes attestant d’une leptoméningitessociée.

ocalisées dans les régions cortico-sous-corticales et dans lesoyaux gris centraux, en faveur d’une dissémination héma-ogène.

Le scanner thoracique révélait une miliaire pulmonaireFig. 3). Les examens biologiques standard détectaient unyndrome de sécrétion inappropriée d’hormone antidiu-étique (SIADH). L’examen microscopique à la recherche

igure 3. Scanner thoracique sans injection de produit deontraste, coupe axiale, fenêtre parenchymateuse. Lésionsarenchymateuses micronodulaires disséminées évocatrices d’uneiliaire pulmonaire.

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ypée, sensible à tous les antituberculeux. La ponctionombaire décelait une hyperprotéinorachie à 1,18 g/L etne hypoglycorachie modérée à 0,5 g/L pour une glycémie1,16 g/L. L’analyse cytologique a mis en évidence cinq

ématies par millimètre cube et une absence de leuco-ytes. La recherche de bacilles tuberculeux dans le liquideéphalo-rachidien (LCR) était négative à l’examen directt à la culture. À noter que la sérologie toxoplasmiquetait négative (recherche par PCR dans le LCR non effec-uée). La sérologie du virus d’immunodéficience humaineVIH) était négative. Le diagnostic de tuberculose multifo-ale à localisation pulmonaire et cérébromédullaire a étéosé. Un traitement antituberculeux classique a été mis enuvre : isoniazide—rifampicine—pyrazinamide—éthambutol

endant deux mois puis isoniazide rifampicine pendant septois. Une corticothérapie par prednisone à 1 mg/kg a été

ssociée pendant les huit premières semaines. L’évolutionut favorable : défervescence, régression de la paraparé-ie et des troubles sphinctériens avec reprise de marche,es troubles mnésiques et du syndrome de SIADH. L’IRM deontrôle à deux mois de traitement mettait en évidence unemélioration partielle des lésions. Le traitement a été pour-uivi jusqu’à neuf mois et les lésions n’étaient plus visiblesn IRM.

iscussion

l’échelle mondiale, on estimait à 9,27 millions le nombree nouveaux cas de tuberculose en 2007. La plupart de cesas ont été enregistrés en Asie (55 %) et en Afrique (31 %),ne petite proportion de cas dans la région de la Méditer-anée orientale (6 %), dans la région Europe (5 %) et dans laégion Amérique (3 %) de l’OMS. Les cinq premiers pays tou-hés en 2007 sont : l’Inde (2 millions), la Chine (1,3 millions),’Indonésie (530 000), le Nigéria (460 000) et l’Afrique du Sud460 000) [1]. Notre patient était originaire de Thaïlande etétait retourné une seule fois en 2004 pour un séjour de

eux semaines.La tuberculose du SNC représente 0,5 à 3,6 % des cas

e tuberculose [2—5]. La méningite tuberculeuse en esta manifestation la plus fréquente, parfois associée à desuberculomes cérébraux. L’atteinte du SNC est plus fré-uente dans les pays à forte prévalence de la maladie, paseulement du fait que l’incidence de la tuberculose y estlus élevée. Ainsi Rock et al. [5] rapportent que le fait’être né dans un pays en voie de développement accroîte risque de développer une tuberculose du système ner-eux central. À noter aussi que parmi les cas d’atteinte duône médullaire documentés dans la littérature, neuf casur 11 proviennent de ces pays. Notre cas, diagnostiqué enrance, chez un sujet qui y vit depuis plus de 30 ans mais’origine thaïlandaise et retourné récemment dans son pays,’intègre bien dans ce cadre. Les enfants, les sujets très âgést les patients immunodéprimés en rapport ou non avec leIH courent un risque plus élevé de développer une tuber-ulose du système nerveux central [5,6]. Les autres facteursssociés sont la malnutrition chez les enfants, l’alcoolisme

t la grossesse.

Les myélopathies tuberculeuses sont le plus souventecondaires à une compression épidurale au voisinage d’unepondylodiscite tuberculeuse communément appelée Mal

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Can Med Ass J 1976;115:871—3.

Tuberculome du cône médullaire : à propos d’un cas et revu

de Pott [3,4] ; des arachnoïdites sont également décrites.Les tuberculomes intramédullaires sont très rares puisqu’ilsreprésentent environ deux cas sur 100 000 cas de tuberculose[4,5]. Quant à la localisation du tuberculome dans le côneterminal, seulement une douzaine de cas en ont été rap-portés jusque là dans la littérature [2,3,7—17] (Tableau 1).Il s’agit d’une localisation inhabituelle de la maladie avecune expression clinique souvent trompeuse. Parmi les casrapportés, nombreux sont ceux diagnostiqués sur des ter-rains de tuberculose déjà connue. Lorsqu’il s’agit de lamanifestation primitive, le diagnostic est moins évident.Les pays les plus concernés par la tuberculose sont lespays en développement, dont les moyens diagnostiquessont limités, ce qui laisse présager d’un sous diagnos-tic.

La pathogénie fait évoquer une dissémination hémato-gène. Une atteinte pulmonaire a été retrouvée dans quatrecas sur 12 avant nous. Il s’agissait souvent d’un tableau demiliaire pulmonaire évoquant la forme systémique de lamaladie [2].

Le meilleur examen pour mettre en évidence les tubercu-lomes est l’IRM [9]. Comme dans notre cas, elle a été utiliséepour la plupart des diagnostics [2] sauf dans deux cas où unemyélographie a été effectuée bien que cet examen ne soitpas pertinent [17,18].

L’existence d’un SIADH a été rapportée dans les atteintescérébroméningées [19], mais aussi dans les miliaires pul-monaires sans atteinte du SNC [20], parfois dans la simpletuberculose pulmonaire non compliquée [21]. Si dans lepremier cas on évoque une atteinte directe de l’axe hypo-thalamohypophysaire, dans les deux derniers, on évoquesoit une sécrétion ectopique d’ADH, soit une sécrétionréactionnelle aux perturbations des rapports de perfusionpulmonaire [19—21].

Il n’existe pas à ce jour de consensus sur la priseen charge du tuberculome du cône médullaire. Laprise en charge va du simple traitement antitubercu-leux [8,9,11,15,16] à son association avec une chirurgie[1,3,7,10,12—14,17]. L’évolution a été favorable dans tousles cas où un simple traitement antituberculeux a été insti-tué alors qu’elle est parfois mitigée en cas de chirurgie.Dans notre cas, un traitement antituberculeux associé àune corticothérapie d’environ huit semaines a été effi-cace. La corticothérapie pourrait être utile en cas desymptôme neurologique déficitaire, en dehors d’une indi-cation neurochirurgicale et en l’absence de suspicion derésistance aux antituberculeux. Les doses et la durée decette corticothérapie suggérées dans les essais thérapeu-tiques des méningites ou par les recommandations sontde l’ordre de 0,4 mg/kg par jour de dexaméthasone oude 20 à 50 mg/j et jusqu’à 1 mg/kg par jour de pred-nisone, en général à doses dégressives sur un à deuxmois.

Conclusion

Le tuberculome intramédullaire est une localisation peudécrite dans la littérature. Dans les pays en voie de déve-

loppement, elle est probablement sous-diagnostiquée enraison de l’indisponibilité d’une IRM. Dans les pays industria-lisés, elle se présente comme un diagnostic différentiel des

[

la littérature 699

umeurs intramédullaires, particulièrement en l’absence’un autre foyer associé de tuberculose. La stratégie derise en charge n’est pas univoque mais repose principa-ement sur le traitement médical antituberculeux.

éclaration d’intérêts

es auteurs déclarent ne pas avoir de conflits d’intérêts enelation avec cet article.

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