Jurnalul medical de Bucovina, vol. IV, nr. 2, 2018

Prezentare de caz

HEMATOM SPINAL EPIDURAL SPONTAN LA UN COPIL CU APENDICITĂ ACUTĂ ȘI COAGULOPATIE NEPRECIZATĂ

Anatoli Buzdugan1, Florin Filip2*, Dănuț Barbunc3, Adrian Tătăranu4

1 ­ Secția Neurochirurgie2 ­ Secția de Chirurgie Pediatrică

3 ­ Secția Anestezie și Terapie Intensivă4 ­ Compartimentul de Radiologie și Imagistică medicalăSpitalul Județean de Urgență „Sf. Ioan cel Nou” Suceava

5

* Adresă corespondență autor: Dr. Florin Filip, MD, PhD, Spitalul Județean de Urgență „Sf. Ioan cel Nou”, Suceava, România, E­mail: ffilip_99@yahoo.com

Rezumat

Prezentăm o pacientă în vârstă de 9 ani care s­a internat în secția de Pediatrie cu suspiciune de infecție urinară și lumbago acut. La 48 de ore de la internarea în Pediatrie se transferă în Secția de Chirurgie pediatrică pentru fenomene de abdomen acut (dureri abdominale, vărsături, stare generală influențată). După o pregătire preoperatorie de 24 de ore s­a intervenit chi­rurgical. Intraoperator s­a identificat apendicită acută flegmonoasă cu localizare pelvină prac­ticându­se apendicectomie. Evoluția clinică a fost dificilă, cu deficit motor sever la nivelul membrelor inferioare (parapareză flască) și retenție de urină instalate rapid (24­48 de ore post­operator). Examenul IRM de coloană toraco­lombară a evidențiat un proces expansiv epidural posterior, cu întindere cranio­caudală de 13,2 cm, proiectat dorsal față de corpurile vertebrale T4­T12 și diametre axiale variabile (maxim 15/10 mm). Procesul epidural determină compresie medulară cu prezență de hipersemnal difuz intermedular la nivelul cordonului medular pro­iectat în regiunea toracală, cu creșterea în dimensiuni a conului medular, aspectul IRM fiind su­gestiv pentru hematom spinal epidural sau proces expansiv tumoral. Cu acceptul familiei s­a in­tervenit chirurgical și s­a efectuat laminectomie decompresivă bilaterală T4­T12 cu evacuarea unui hematom spinal epidural. Aspectul intraoperator a dus la concluzia că hematomul spinal epidural a apărut spontan sau ca urmare a unei malformații arterio­venoase tip I locale. Evo­luția post­operatorie a fost favorabilă cu ameliorarea tulburărilor motorii în membrele pelvine. Din ziua a VIII­a zi postoperator a prezentat un sindrom febril și o colecție la nivelul inciziei abdominale postapendicectomie. Pacienta a fost transferată din nou pe secția de Chirurgie pe­diatrică și s­au efectuat drenajul unui hematom infectat de perete abdominal, lavaj, drenaj și antibioterapie cu spectru larg. Nu s­au identificat tulburări de coagulare la investigațiile hema­tologice efectuate. Sindromul febril s­a remis în 48 de ore, iar urocultura și hemocultura au fost negative. Pacienta a revenit pe Secția de Neurochirurgie, unde evoluția a fost favorabilă, cu ameliorarea constantă a stării generale și a deficitului motor al membrelor inferioare, reluarea diurezei spontane și mobilizarea de la pat cu cadru ortopedic. S­a externat la 30 de zile de la data internării inițiale în Pediatrie. Cuvinte­cheie: hematom spinal epidural spontan, apendicită acută, coagulopatie, laminec­tomie, hemoperitoneu, copil.

Summary

We present a 9­year­old patient who has been admitted to the Pediatrics Department with suspi­cion of urinary infection and acute lumbago. 48 hours after admission to Pediatrics, the Pedia­tric Surgery Department is transferred to an acute abdomen (abdominal pain, vomiting, general

Introducere

Hematomul spinal epidural spon­tan (HSES) este o afecțiune ra­ră, cu morbiditate și mortalitate importante. Prezența acestei a­fecțiuni este în general corelată

cu traumatisme, coagulopatii, tulburări meta­bolice sau malformații arterio­venoase. Trata­mentul de elecție este chirurgical prin lami­nectomie și decompresie medulară. Prezentăm cazul unei paciente în vârstă de 9 ani cu a­sociere de apendicită acută și HSES, tratat chirurgical, care ulterior a prezentat nume­roase afecțiuni asociate sugestive pentru o co­agulopatie cu mecanism neprecizat.

Prezentare de caz

O pacientă în vârstă de 9 ani s­a internat în secția de Pediatrie cu suspiciune de infecție u­rinară și lumbago acut având în antecedente un hematom de coapsă posttraumatic, operat în alt spital. La 48 de ore de la internarea în Pediatrie se transferă în Secția de Chirurgie pediatrică pentru fenomene de abdomen acut (dureri abdominale, vărsături, stare generală influențată). După o pregătire preoperatorie de 24 de ore s­a intervenit chirurgical și intra­operator s­a identificat apendicită acută fleg­monoasă cu localizare pelvină și s­a practicat apendicectomie. Evoluția clinică a fost difi­

cilă, cu deficit motor sever la nivelul mem­brelor inferioare (parapareză flască) și retenție de urină instalate rapid (24­48 de ore post­operator). Examenul IRM de coloană toraco­lombară a evidențiat un proces expansiv epi­dural posterior, cu întindere cranio­caudală de 13,2 cm, proiectat dorsal față de corpurile ver­tebrale T4­T12 și diametre axiale variabile (maxim 15/10 mm). Formațiunea ocupă peste 50% din suprafața de secțiune a canalului me­dular și prezintă semnal heterogen T2 și STR, discret hipersemnal T1, cu arii în hipersemnal T2 situate relativ central și arii mai întinse în hiposemnal T2 și T2 EG, cu margine limitată în hiposemnal T2EG, cu priză de contrast marginală aparent meningeală (Figura 1 a, b).Procesul epidural determină compresie me­

dulară cu prezență de hipersemnal difuz inter­medular la nivelul cordonului medular proiec­tat în regiunea toracală, cu creșterea în di­mensiuni a conului medular, aspectul IRM fiind sugestiv pentru hematom spinal epidural sau proces expansiv tumoral.Cu acceptul familiei s­a intervenit chirur­

gical și s­a efectuat laminectomie decompre­sivă bilaterală T4­T12 cu evacuarea unui he­matom spinal epidural. Aspectul intraoperator a dus la concluzia că hematomul spinal epi­dural a apărut spontan sau ca urmare a unei malformații arterio­venoase tip I locale. Evo­luția postoperatorie a fost favorabilă cu ame­liorarea tulburărilor motorii la membrele pel­vine. Din ziua a VIII­a postoperator a prezen­tat sindrom febril și o colecție la nivelul inci­

6

Jurnalul medical de Bucovina, vol. IV, nr. 2, 2018

influenced). After a preoperative 24­hour pregnancy surgery and intraoperative surgery, acute pelvic appendicitis was identified with appendectomy. Difficult clinical development, with a se­vere motor deficit in the lower limbs (flare paraparesis) and fast retention of urine retention (24­48 hours postoperatively). The thoracic­lumbar spine IRM examination revealed an expansive posterior epidural process with a 13.2 cm cranio­caudal stretch, designed dorsally to the T4­T12 vertebral bodies and variable axial diameters (maximum 15/10 mm). The epidural process produces medial compression with the presence of diffuse hypermedia diffuse inter­medular at the level of the medullary cord projected in the thoracic region with the increase in the size of the medullary cone, MRI appearance beeing suggestive of epidural spinal hematoma or expansive tumoral process. With family acceptance, surgery was performed and T4­T12 bilateral decompressive laminectomy was performed with the evacuation of an epidural spinal hematoma. The intraoperative aspect led to the conclusion that spinal hematoma occurred spontaneously or as a result of a local type I arteriovenous malformation. The postoperative progression was favorable with the improvement of pelvic limb motor disorders. From the 8th day postoperatively, he presented a febrile syndrome and a collection at the post­appendicec­tomy abdominal incision. The patient was transferred again to the Pediatric Surgery De­partment and drainage of an infected wall of abdominal wall, lavage, drainage, and wide­spectrum antibiotics were performed. No clotting disorders have been identified in hema­tological investigations. The febrile syndrome resolved within 48 hours, and uroculture and hemocultures were negative. The patient returned to the Neurosurgery section, where evolution was favorable, with a constant improvement in general condition and lower limb motor deficit, resumption of spontaneous diuresis, and mobilization from the orthopedic bed. Discharged 30 days from the date of initial admission to Pediatrics.Keywords: spontaneous spinal hematoma spontaneously, acute appendicitis, coagulopathy, laminectomy, hemoperitoneum, child.

ziei abdominale postapendicectomie. Pacienta a fost transferată din nou în secția de Chi­rurgie pediatrică și s­au efectuat drenajul unui hematom infectat de perete abdominal, lavaj și antibioterapie cu spectru larg. Nu s­au iden­tificat tulburări de coagulare la investigațiile hematologice efectuate. Sindromul febril s­a remis în 48 de ore, iar urocultura și hemo­cultura au fost negative. Pacienta a revenit pe Secția de Neurochirurgie, unde evoluția a fost favorabilă, cu ameliorarea constantă a stării generale și a deficitului motor al membrelor inferioare, reluarea diurezei spontane și mobi­lizarea de la pat cu cadru ortopedic. S­a exter­nat la 30 de zile de la data internării inițiale în Pediatrie.Evoluția ulterioară a consemnat o fractură

de femur stâng la vârsta de 12 ani, pentru care pacienta a fost direcționată spre un serviciu clinic universitar datorită prezenței tulburări­lor de coagulare remarcate la internarea ante­rioară. Intervenția chirurgicală a constat din reducerea sângerandă a fracturii de femur și osteosinteză cu tijă centro­medulară Kunt­scher. Postoperator a revenit în Secția de Chi­rurgie pediatrică a spitalului nostru pentru un hematom al plăgii operatorii de la nivelul coapsei stângi, pentru care s­au efectuat in­cizie, drenaj și hemostatice i.v. în absența

unor tulburări de coagulare decelabile prin in­vestigațiile obișnuite. Evoluția clinică a fost dificilă, cu hemostază progresivă sub trata­mentul aplicat, fără a putea însă preciza tipul de coagulopatie prezenta la aceasta pacienta. Aceasta a revenit de mai multe ori în spitalul nostru cu diverse forme de hemoragii în sfera pediatrică și ORL, pentru care s­a instituit tra­tament hemostatic cu remiterea treptată a simptomatologiei. În anul 2018, la vârsta de 15 ani, s­a inter­

nat pe secția de Chirurgie pediatrică cu hemo­peritoneu masiv și anemie posthemoragică, produse după un traumatism abdominal vechi de 48 de ore. La internare prezenta dureri ab­dominale intense și paliditate tegumentară, iar constantele biologice arătau anemie importan­tă (Hb=7,5g/dL, Ht=21,7%) și valori normale ale parametrilor de coagulare obișnuiți (PT, INR, aPTT). Examenul CT abdominal a evi­dențiat un hemoperitoneu masiv cu absența u­nei surse evidente de sângerare activă la ni­velul organelor parenchimatoase intraabdomi­nale (Figura 2 a, b). În absența unei indicații chirurgicale certe

și având în vedere istoricul de coagulopatie, s­a instituit tratament conservator cu hemos­tatice i.v., reechilibrare volemică, administra­rea a 2 unități de masă eritrocitară. Evoluția

7

Jurnalul medical de Bucovina, vol. IV, nr. 2, 2018

Figura 1 a, b. Aspect IRM coloană dorso­lombară – hematom spinal epidural T4­T12.

4

Jurnalul medical de Bucovina, vol. IV, nr. 2, 2018

clinică a fost favorabilă, pacienta a fost stabilă hemodinamic, nu a necesitat laparotomie ex­ploratorie și s­a externat după 5 zile cu stare generală bună și constante biologice în limite normale (Hb=11,8g/dL, Ht=36%). Examenul radiologic de bazin efectuat cu ocazia acestei internări a identificat modificări osoase posto­peratorii la nivelul femurului stâng, precum și ușoară inegalitate de membre pelvine, tendin­ță la scolioza secundară dorso­lombară (Figu­ra 3).

Discuții

Hematomul spinal epidural (HSE) este o a­fecțiune rară dar cu impact major în termeni de morbiditate și mortalitate. A fost descris i­nițial de Jackson în 1869, sub forma unei co­lecții sanguine cervicale epidurale la o pacien­tă tânără cu tetrapareză, care ulterior a decedat prin insuficiență respiratorie progresivă (1). Jonas în 1899 a raportat primul caz tratat chi­rurgical, constând din laminectomie T6­T7 cu evacuarea colecției sanguine epidurale la un pacient paraplegic care ulterior și­a recăpătat parțial mobilitatea membrelor pelvine; ulte­rior, același autor a descris 3 cazuri de HSE a­sociate cu fracturi de coloană vertebrală (2). O serie de 23 de cazuri a fost publicată de Liu în 2008 (3), în timp ce Kreppel și Groen, am­bii în 2004 (4, 5) au publicat cele mai largi studii retrospective (613, respectiv 548 de ca­zuri) care au inclus și un număr semnificativ de cazuri așa­zis „spontane” sau cazuri tratate nechirurgical. HSE a fost raportat la pacienți cu vârste cuprinse între 0­91 de ani, cu pre­dominanța sexului masculin (aproximativ 60% din cazuri) și o distribuție bimodală, res­pectiv număr maxim de cazuri în a II­a și a VI­a decada de vârstă (4­6).În etiologia acestei afecțiuni sunt implicați

diverși factori, cum ar fi: traumatismele co­loanei vertebrale, malformațiile arterio­venoa­se, coagulopatiile, puncțiile rahidiene, unele tulburări metabolice (pseudoguta etc.) sau e­venimente rare (ex. efortul de tuse, consumul

Figura 2 a, b. Aspect CT abdomen ­ hemoperitoneu masiv fără leziuni viscerale evidente.

Figura 3. Aspect radiologic bazin: deformare femur stâng, bazin asimetric, scolioză dorso­lombară secundară.

de cocaina, acupunctura, manevrele chiro­practice asupra coloanei vertebrale, sarcina, antiagregantele plachetare etc.). Puncțiile ra­hidiene au fost menționate în până la 40% din cazuri, fiind asociate cel mai frecvent cu o co­agulopatie sau traumatisme de coloana (7­10). Aproximativ 10% din cazuri nu au o cauză e­videntă din lista de mai sus și sunt denumite „idiopatice” sau „spontane” de către unii au­tori, dar termenul trebuie folosit cu precauție doar după eliminarea oricărei posibile etiolo­gii traumatice sau a oricărui altui factor pre­dispozant pentru apariția HSE (11). Asocierea între HSE și diverse forme de coagulopatie se întâlnește la pacienții cu terapie antiagregantă, afecțiuni hepatice severe sau boli genetice cum ar fi hemofilia tip A (12). Pacienții din a­cest grup sunt în general bărbați și au o vârstă mai mică decât restul pacienților cu HSE, lu­cru care poate fi explicat prin debutul precoce în viață al coagulopatiilor metabolice sau ge­netice, dar și stilul de viață mai activ al aces­tora în raport cu femeile (6, 13).În ceea ce privește tratamentul HSE, acesta

poate fi conservator sau chirurgical. Etiologia afecțiunii și, în mod particular, prezența unei coagulopatii documentate prin investigații de laborator, sunt elemente cheie care influen­țează decizia terapeutică. Orice coagulopatie trebuie corectată și monitorizată farmacologic (6, 7). La pacienții cu risc de sângerare deci­zia terapeutică trebuie luată cu mare precau­ție. Se acceptă în general că intervenția chirur­gicală este rezervată pacienților cu afectare neurologică severă sau deteriorare a situației clinice (cum a fost și în cazul prezentat de noi). Pacienții tineri sau cu localizare lombară a HSE au prognostic postoperator mai bun decât cei în vârstă sau cu alte localizări ana­tomice (toracică, etc.). Un caz special îl re­prezintă pacienții suspecți de coagulopatie, la care nu se identifică modificări ale parame­trilor de laborator. Acești pacienți trebuie tra­tați cu multă precauție, ca fiind potențial pur­tători ai unei coagulopatii până când analizele de laborator infirmă o asemenea supoziție (14).În ceea ce privește cazul prezentat în a­

ceastă lucrare, particularitatea constă în coe­xistența inițială a unei afecțiuni chirurgicale (apendicită acută) și a unui hematom spinal epidural, cu apariția rapidă postoperator a u­nui deficit motor grav și a retenției de urină. Acesta a impus efectuarea de investigații IRM și o intervenție neurochirurgicală de decom­presie medulară și evacuare a hematomului spinal, evoluția clinică fiind favorabilă din punct de vedere neurologic. Investigațiile de laborator nu au putut identifica însă un deficit

de coagulare cert, motiv pentru care nu s­a putut institui un tratament etiologic. Se ex­plică astfel repetarea în timp a unor episoade sugestive pentru o coagulopatie (sângerare la nivelul plăgilor operatorii cu hemostază difi­cilă, sângerare intraabdominală cu hemoperi­toneu fără cauză evidentă etc.). Rezolvarea a­cestor episoade a necesitat tratament simpto­matic, reechilibrare volemică și administrarea empirică de factori de coagulare.

Concluzii

Am prezentat cazul unui copil de 9 ani cu tablou clinic inițial de abdomen acut chirur­gical (apendicită acută flegmonoasă) care a necesitat intervenție chirurgicală. Evoluția cli­nică postapendicectomie a fost semnificativă prin instalarea rapidă, în 24­48 de ore, a defi­citului motor sever la membrele inferioare (parapareză flască) și a retenției de urină, care a determinat orientarea investigațiilor spre o patologie medulară concomitentă. Examenul IRM de coloana dorso­lombară a permis iden­tificarea unui hematom spinal epidural extins între T4­T12. Aspectul clinic, de deteriorare neurologică, dublat de aspectul IRM, au im­pus intervenția chirurgicală (laminectomie cu evacuarea hematomului spinal) cu rezultat postoperator favorabil. Pacienta a prezentat ulterior acestui episod numeroase internări pentru afecțiuni care sugerează prezența unei coagulopatii încă nediagnosticate. Se eviden­țiază necesitatea evaluării corecte de laborator în vederea precizării coagulopatiei și insti­tuirii tratamentului etiopatogenic. În lipsa a­cestuia, pacienta prezintă în continuare riscul unor episoade de sângerare imprevizibile, cu prognostic rezervat.

Bibliografie

1. Jackson R: Case of spinal apoplexy. Lan­cet 1869; 2: 5;

2. Jonas AP: Spinal fractures, opinions ba­sed on observation of 16 cases. JAMA 1911; 9: 859­ 63;

3. Liu Z, Jioao Q, Xu J, et al: Spontaneous spinal epidural hematoma: analysis of 23 cases. Surg Neurol 2008; 69: 253­ 60;

4. Kreppel D, Antoniadis G, Seeling W: Sp­inal hematoma: a literature survey with meta­ analysis of 613 patients. Neu­rosurg Rev 2003; 26: 1­ 49;

5. Groen RJM: Non­ operative treatment of spontaneous spinal epidural hematomas: a review of the literature and a compe­rison with operative cases. Acta Neuro­chir (Wien) 2004; 146: 103­ 10;

5

Jurnalul medical de Bucovina, vol. IV, nr. 2, 2018

6. Domenicucci M, Mancarella C, Santoro G, et al: Spinal epidural hematomas: personal experience and literature re­view with more than 1000 cases. J Neu­rosurg Spine 2017; 27: 198­ 208;

7. Kaneda T, Urimoto G, Suzuki T: Spinal epidural hematoma following epidural catheter removal during antiplatelet the­rapy with cilostazol. J Anesth 2008; 22: 290­ 3;

8. Kim WJ, Hong YK, Yoo WH: Epidural hematoma mimicking transverse myelitis in a patient with primary antiphospho­lipid syndrome. Rheumatol Int 2008; 28: 709­ 12;

9. Foo D, Rossier AB: Post­ traumatic spi­nal epidural hematoma. Neurosurgery 1982; 11: 25­ 32;

10.Truumees E, Gaudu T, Dieterichs C et al: Epidural hematoma and intraopera­tive haemorrhage in a spine trauma patient in a patient on Pradaxa (Dabigatran). Spine 2012; 37: E863­ 5;

11.Sarubbo S, Garofano F, Maida G et al: Spontaneous and idiopathic chronic spinal epidural hematoma two case reports and review of the literature. Eur Spine J 2009; 18: 1055­ 61;

12.Rois PV, Lopez MR, deVergara BC, et al: Spinal epidural hematoma in hemo­philic children: controversies in manage­ment. Childs Nerv Syst 2009; 25: 987­ 93;

13.Abe T, Nagamine Y, Ishimatsu S et al: Spinal epidural hematoma after stretch exercise: a case report. Am J Emerg Med 2009; 27: 902e1­ 902e2;

14.Jaeger M, Jeanneret B, Schaeren S: Spontaneous spinal epidural hematoma during Factor Xa inhibitor treatment (Rivaroxaban). Eur Spine J 2012; 21 (Suppl 4): 5433­ 5

6

Jurnalul medical de Bucovina, vol. IV, nr. 2, 2018

Copyright: © 2018 Jurnalul Medical de Bucovina. Acesta este un articol cu acces liber distribuit de www.jmbucovina.ro cu permisiunea nerestricționată pentru utilizarea, distribuția și reproducerea pe orice mediu, cu condiția ca autorul original și sursa să fie creditate.