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Revue de Pneumologie clinique (2014) xxx, xxx—xxx

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CAS CLINIQUE

Localisation thoracique d’un growingteratoma syndrome : à propos d’un cas

Mediastinal localization of a growing teratoma syndrome:A case report

U.D. Ngaboua,∗, M. Dusaudb, G. Boddaerta,B. Granda, A. Houlgatteb, F. Ponsa

a Service de chirurgie thoracique, hôpital d’instruction des Armées Percy, 92140 Clamart,Franceb Service d’urologie, hôpital d’instruction des Armées du Val-de-Grace, 75005 Paris, France

MOTS CLÉSTumeurs germinalesnon séminomateusesdu testicule ;Growing teratomasyndrome ;Thorax

Résumé L’évolution des tumeurs germinales du testicule peut être marquée par un phéno-mène rare : le growing teratoma syndrome. Il s’agit de masses résiduelles, le plus souventrétropéritonéales et plus rarement thoraciques, qui vont croître durant ou après la chimiothé-rapie alors que les marqueurs tumoraux sont normalisés. Nous rapportons un cas de localisationmédiastinale postérieure. Une des difficultés de l’exérèse était représentée par les rapportsétroits des tumeurs avec les organes de voisinage. L’intérêt de cette observation réside dans larareté des localisations médiastinales et les rapports étroits avec les artères intercostales, cequi expose à un risque de paraplégie postopératoire.© 2014 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.

KEYWORDSNon seminoma

Summary The development of testicular germ cell tumors may be marked by a rare pheno-menon: the growing teratoma syndrome. It consists of residual masses, usually retroperitoneal

testicular germ celltumors;

and, more rarely, thoracic, that appear during or after chemotherapy, although the tumor mar-kers are normalized. We report a case of posterior mediastinal localization. This mediastinal

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Growing teratoma localization is very rare, an

Pour citer cet article : Ngabou UD, et al. Localisation thoraciqRev Pneumol Clin (2014), http://dx.doi.org/10.1016/j.pneumo

syndrome;Chest

postoperative paraplegia.© 2014 Elsevier Masson SAS. All r

∗ Auteur correspondant.Adresse e-mail : ngabou12@yahoo.fr (U.D. Ngabou).

0761-8417/$ — see front matter © 2014 Elsevier Masson SAS. Tous droitshttp://dx.doi.org/10.1016/j.pneumo.2013.12.007

ause of the proximity to intercostal arteries, induces a risk of

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ntroduction

e growing teratoma syndrome est un phénomène rareurvenant dans le cadre de tumeurs germinales non sémi-omateuses du testicule ou de l’ovaire. Il s’agit de massesésiduelles, le plus souvent rétropéritonéales et thora-iques. Ces masses vont croître, durant ou après lahimiothérapie alors que les marqueurs tumoraux sont nor-alisés. La localisation médiastinale est rare. En raison de

’absence de réponse à la chimiothérapie et la radiothéra-ie, le traitement de référence est la chirurgie. L’indicationoit être posée avant que la tumeur ne devienne inopérable.a morbidité et la mortalité opératoires sont liées aux rap-orts étroits de la tumeur avec les organes de voisinage. Laésection complète permet la guérison. Nous rapportons unebservation puis réalisons une revue de la littérature.

bservation

l s’agit d’un patient de 19 ans chez lequel était découvertn carcinome embryonnaire pur du testicule gauche, classéT2N3M0S0, Stade IIc. Le bilan d’extension retrouvait desdénomégalies rétropéritonéales (latéroaortique mesurée à

cm de grand axe) et des adénomégalies médiastinales.ne orchidectomie suivie de quatre cures de chimiothérapiear BEP (Bléomycine Etoposide, Cisplatine) avaient permisne évolution favorable avec normalisation du taux d’alphaœtoproteine, dont le taux initial était de 114 ng/mL (pourne normale inférieure à 20 ng/mL). Les bêta HCG et les LDHtaient normaux et stables.

Le bilan à trois mois objectivait une progression desasses rétropéritonéales, mesurées à 8,5 × 9 cm, compri-ant l’aorte, la veine cave inférieure et la voie urinaire

auche (Fig. 1). Il était apparu une lésion susclaviculaire

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auche. Les lésions médiastinales avaient également aug-enté de volume. Leur taille variait de 3 à 4 cm. Elles

taient bilatérales, paravertébrales, englobaient les artèresntercostales et comprimaient l’œsophage. Aucune des

igure 1. Masses rétropéritonéales (flèche).

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igure 2. Masses médiastinales postérieures, englobant l’artèrentercostale L1.

asses ne fixait au 18-FDG en tomographie par émission deositrons. L’artériographie médullaire et un angio-TDM ver-ébromédullaire visualisait une artère d’Adamkiewicz, quiaissait de la première artère lombaire droite L1. Cettertère était englobée dans le pôle inférieur de la tumeurFig. 2).

Dans un premier temps la résection des lésions rétropé-itonéales était réalisée par laparotomie médiane. Quatreois après, la chirurgie d’exérèse thoracique était assu-

ée par thoraco-phrénotomie gauche, la voie d’abord étaitmposée par le prolongement de la masse jusqu’en L1 etécessitait la section du pilier gauche du diaphragme. Ilxistait des adhérences serrées, avec l’aorte. Les artères

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ntercostales étaient désenclavées une par une (Fig. 3 et 4)ans les léser. Un mois plus tard l’abord thoracique droitermettait l’exérèse de lésions paraœsophagiennes qui pré-entaient les mêmes caractéristiques, aspects kystiques et

igure 3. Vue peropératoire, lésions arrondies paravertébralesétoiles).

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Figure 4. Vue peropératoire après résection des masses. Lesartères intercostales désenclavées (flèches).

adhérences serrées. L’histologie était identique aussi biendans le rétropéritoine que le médiastin et le cou. Elleretrouvait un tératome mature sans signes de malignité, cequi confirmait le diagnostic de growing teratoma syndromemédiastinal. Les suites opératoires sont sans récidive à 1 an.

Discussion

Le growing teratoma syndrome (GTS) survient chez lespatients présentant une tumeur germinale du testicule etse définit par 3 critères :• la survenue de masses tumorales rétropéritonéales, tho-

racique ou sus-claviculaire, dont la taille croît après oudurant la chimiothérapie ;

• la normalisation des marqueurs tumoraux ;• ces lésions sont constituées exclusivement de tératome

mature, sans signes de malignité [1,2].

Cette évolution des tumeurs germinales fut rapportéesous le terme « chemotherapeutic retroconversion » [3]. Legrowing teratoma syndrome est défini par Logothesis en1982. Sa prévalence est de 1,9 à 7,6 % des tumeurs non sémi-nomateuses du testicule [4]. Il est également rapporté pourdes tumeurs germinales ovariennes [5] ou des tumeurs ger-minales du médiastin. Les localisations les plus fréquentessont le rétropéritoine (Fig. 1) et le poumon [2,6].

La localisation thoracique est très rare et représente1,7 % des GTS. La localisation médiastinale est excep-tionnelle, elle concerne moins de 10 % des localisationsthoraciques [2]. Le GTS se développe sur les sites méta-statiques des tumeurs germinales du testicule mais il s’agitde tissu tumoral exclusivement bénin (tératome mature) oude tissus fibreux voire nécrotiques. Notons que des cellulestumorales peuvent être retrouvées dans quelques cas [6,7].

La pathogénie, expliquant la transformation en tumeurbénigne de la tumeur maligne initiale, n’est pas univoque.Une hypothèse suggère la destruction, par la chimiothé-rapie, des cellules immatures, ne laissant en place que

Pour citer cet article : Ngabou UD, et al. Localisation thoraciqRev Pneumol Clin (2014), http://dx.doi.org/10.1016/j.pneumo

des cellules matures. L’évolution se fait vers la compres-sion et l’infiltration des organes de voisinage (aorte, artèresintercostale, œsophage. . .) voire la dégénérescence maligne[7]. Le diagnostic est évoqué devant les critères définis

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lus haut. Notons que ces masses résiduelles ne présententas de fixation au 18-FDG tomographie [4], ce qui pourraitonstituer un argument diagnostique.

Le GTS est résistant à la radiochimiothérapie. Des trai-ements par interféron et anticorps monoclonaux sont enours d’évaluation [8]. La chirurgie est le traitement dehoix. Elle constitue l’option curative [2,4,6]. Elle doit êtrenvisagée avant que la tumeur ne devienne inextirpable. Laésection doit être la plus complète possible. Elle peut êtreompromise par les rapports très étroits avec les organes deoisinage (aorte, artère intercostales, œsophage. . .). Dansotre observation, la difficulté principale était la dissectiones artères intercostales, qui étaient englobées et qu’il aallu désenclaver. Le nombre d’artères intercostales concer-és et le caractère bilatéral nous incitaient à tenter deepérer préalablement l’artère d’Adamkiewicz par la réali-ation d’une artériographie médullaire et d’un angioscannerédullaire [9,10] qui confirmait la naissance de cette artère

u niveau de L1. La dissection expose au risque de lésiones artères intercostales (Fig. 4). L’information préalableu patient et la mise en balance des bénéfices—risquese l’intervention étaient nécessaire compte-tenu du risqueossible de paraplégie postopératoire. Le pronostic du GTSst corrélé à la résection chirurgicale, avec un taux deécidive entre 0—4 % en cas de résection complète contre2—83 % en cas de résection incomplète [4].

Le growing teratoma syndrome est un mode évolu-if rare des tumeurs germinales du testicule. Il s’agit deétastases ganglionnaires constituées exclusivement de

ératome mature, et qui vont croître pendant ou duranta chimiothérapie, les marqueurs tumoraux étant normali-és. La chirurgie est le traitement de référence avec commempératif la résection en marge saine.

éclaration d’intérêts

es auteurs déclarent ne pas avoir de conflits d’intérêts enelation avec cet article.

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