Efficacit de ladalimumab dans la maladie de Takayasu: propos dun cas

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  • Communications afches / La Revue de mdecine interne 32S (2011) S99S191 S143

    vaisseaux et de linammation granulomateuse. Les pisclritessont frquentes, rarement associes aux formes diffuses de GW,contrairement aux sclrites. Les tumeurs rtro orbitaires sont res-ponsables de baisse de lacuit visuelle par compression du nerfoptique. Leen cas dctrieure ouimmunosuptations ophformes granlement corret une bairique prexpar RTX a precul actueest plus mothrapeutiqConclusion.charge de ctalmiques, cpr-existanRfrences[1] Taylor S[2] Martine

    doi:10.1016

    CA103DermatoefcacitsauvetagA. Nela, A.Hamidouaa Mdecine ib Montreal gcentre, Monc Royal Victocentre, Mond Hpital Gu

    Introductioninammatoouvertes, esLes donnepulmonairePatients et mcompliquevolutive travec une efObservationloppait encutanes csans auto-ade corticotsaggravantdinsufsansaturation dun premignodpendvoque. La 750mg dtement de rune amlioloxygnothCPT 70%.dentretientraitementdactivit dre (stade I

    basse sans gravit et dun zona non compliqu.Discussion. La pr-sentation et le prol volutif des atteintes pulmonaires associesaux myopathies inammatoires sont htrognes. Dans 25 30%la maladie saggrave rapidement et peut engager le pronostic vital.

    temeet demusationpatiere coentis doratiue, iion lynt fae layosixim

    .1016

    cityasuenonree,cine

    cine

    e dent-Fecinecinee dent-Fe

    ctionsu (Mthrs ansantportde

    sufsinainaalispithscanthornoseannoste aude ltait rne gme demainttaitnte

    ait laIl nalims enmisstraitement des sclrites ncessite une corticothrapiehec de lindomtacine ou sil existe une atteinte pos-ncrosant. Ces dernires ncessitent ladjonction dunpresseur. Lutilisation du RTX au cours des manifes-talmologiques semble bnque y compris dans lesulomateuses [1,2]. Lamlioration clinique est habituel-le la diminution des lymphocytes CD 19circulantssse du titre des ANCA. Malgr une dpltion B priph-istante la perfusion chez notre patient, le traitementermis une rmission de la sclrite sans rechute avec unl de 18mois. Lefcacit sur les lsions rtro orbitairesdre, tmoignant de lefcacit plus modeste de cetteue dans les atteintes granulomateuses de la maladie.Le rituximab peut avoir une utilit dans la prise en

    ertaines manifestations de la GW, en particulier oph-ela mme en prsence dune dpltion B priphriquete.

    R et al. Arthritis Rheum.2009;60:15407.z Del Pero M et al. Clin Otolaryngol.2009;34:32835.

    /j.revmed.2011.03.229

    myosite avec atteinte pulmonaire grave :spectaculaire dun traitement de

    e par Cyclophosphamide et RituximabMasseaua, CA. Pineaub, N. Colmanc, P. Germaudd, M.

    nterne, htel-dieu, Nantes, Franceeneral hospital, rheumatology, Mcgill university healthtral, Canadaria hospital, respiratory division, Mcgill university healthtral, Canadaillaume et Ren Laennec, Pneumologie, Nantes, France

    . Lefcacit du Rituximab dans les myopathiesires, suggre par les rsultats de plusieurs tudest actuellement value dans le cadre dessais contrls.s concernant lefcacit de ce traitement sur latteinteinterstitielle des dermatomyosites sont rares.thodes. Nous rapportons un cas de dermatomyositedatteinte pulmonaire interstitielle svre rapidementaite par Corticodes, Cyclophosphamide et Rituximab,cacit spectaculaire et prolonge.. Une patiente de 42ans dorigine asiatique dve-janvier 2010une dermatomyosite avec manifestationaractristiques, arthralgies et faiblesse musculaire,nticorps (notamment anti-synthtase). Aprs un moishrapie apparaissait une pneumopathie interstitielle,malgr la majoration du traitement, jusquau stade

    ce respiratoire. La CVF tait 38%, la CPT 44% et la92% en air ambiant. Un mois aprs ladministration

    er bolus de Cyclophosphamide la patiente restait oxy-ante et la possibilit dune greffe pulmonaire taitpatiente recue alors deux fois 1 g de Rituximab associ

    e Cyclophosphamide, 15 jours dintervalle, sans trai-elais. Les EFR ralises un mois plus tard objectivaientration du syndrome restrictif (CVF 48%). deux moisrapie tait arrte. trois mois la CVF tait 67%, la cinq mois CVF et CPT taient 72%. Un traitementpar Azathioprine tait dbut six mois aprs la n dudattaque. huit mois la patiente navait aucun signee sa dermatomyosite, et gardait une dyspne mod-II). On notait la survenue dune infection respiratoire

    Le traicodesTacroliobservNotremonaitraitema permlamligre qdpltmemesoulignmatomdu Ritu

    doi:10

    CA104EfcaTakaJ. BaudDelarba MdeFranceb MedeFrancec ServicClermod Mdee Mdef ServicClermo

    IntroduTakayacortico(IS). Leintresen rapfemmeune indromeaspecttait rteux Langiolaorteune stpseudoLe diagassocitinesscan trant uUne autempspar sepermela patiemontrdante.De lad15 jourune rnt repose habituellement sur lassociation de Corti-Cyclophosphamide. En cas dchec la Ciclosporine, le

    et le Mycofenolate Mofetil ont t proposs. Quelquess rcentes rapportent lefcacit du Rituximab.nte prsentait une dermatomyosite avec atteinte pul-rticorsistante rapidement volutive pour lequel unde sauvetage par Rituximab et Cyclophosphamideobtenir une rponse spectaculaire. La poursuite deon pulmonaire distance de tout traitement sug-ndpendamment de leffet du Cyclophosphamide, lamphocytaireBa jouun rledans cette volutionextr-vorable et inattendue.Conclusion. Cette observationgravit potentielle des atteintes pulmonaires de la der-te et la ncessit dvaluer plus prcisment lefcacitab dans cette indication.

    /j.revmed.2011.03.230

    de ladalimumab dans la maladie de: propos dun casa, G. Guettrot-Imbertb, M. Andrec, C. Merlind, X.I. Delvauxf, O. Aumaitre f

    interne, hpital Gabriel Montpied, Clermont-Ferrand,

    interne, hpital Gabriel Montpied, Clermont-Ferrand,

    mdecine Interne, CHU Gabriel Montpied,rrand, Francenuclaire, centre Jean-Perrin, Clermont-Ferrand, Franceinterne, centre hospitalier, Thiers, Francemdecine interne, hpital Gabriel Montpied,rrand, France

    . La prise en charge thrapeutique de la maladie deT) nest pas codie reposant empiriquement sur la

    apie, frquemment associe un immunosuppresseurti-TNF semblent tre une alternative thrapeutiquee dans les formes rfractaires aux IS usuels. Nousons un cas.Patients et Mthodes. En mars 2005, une57ans bnciait dun remplacement valvulaire pourance aortique dcouverte au cours du bilan dun syn-mmatoire. Devant la constatation peropratoire dunmmatoire de laorte, une biopsie de la paroi aortiquee retrouvant un inltrat inammatoire granuloma-liode et gigantocellulaire avec sclrose adventitielle.ner aortique montrait un paississement parital deacique ascendante et descendante ainsi quede sa crosse, 50% de lartre pulmonaire droite et une dilatation

    vrismale du tronc de lartre mdiastinale postrieure.ic de MT tait retenu et une corticothrapie 1mg/kg/jx antivitaminesKpermettait unenormalisationdespro-inammation un mois. Cinq mois plus tard, un TEPalis devant une corticodpendance 20mg/j mon-xation paritale de laorte ascendante et de la crosse.ntation de la corticothrapie, associe dans un premierlazathioprine 100mg/j puis du methotrexate 25mge et enn de lacide mycophnolique 1440mg/j, nepas dobtenir de rmission biologique ou radiologique,restant asymptomatique. En octobre 2009, le TEP SCANpersistance dune xation des parois de laorte ascen-y avait pas de nouvelles stnoses visibles.Rsultats.umab 40mg en sous cutan tait administr tous lesassociation la corticothrapie permettant dobtenirion clinique et biologique en trois mois. La predni-

  • S144 Communications afches / La Revue de mdecine interne 32S (2011) S99S191

    sone a pu tre interrompue un an aprs.Discussion. La MT estune artrite inammatoire et granulomateuse rare de laorte et deses principales branches atteignant galement les artres pulmo-naires dans 50% des cas. Le traitementmdical ne repose sur aucunessai contrintention uventmthormission oa t rappoliniximabt rapportla corticotht obtenuesont dcriteplus souvende molculcertains paraire ou dinconnue.Cpeuvent trdant, des eslefcacit aRfrence[1] Molloy E

    doi:10.1016

    CA105Efcacitde myastPY. JeandelDesnuelleba Centre hosb Centre hosneuromuscu

    Introductionrare de laanticorps dsynaptiquefond reposecorticodestiques (EP)une amlioun bnceexpriencePatients et mt traits dcliniquemethrapeutiqtraits par qperfusionstement etla classica(MGFA) etanalys degiques recu(M12).Rsultats.U M6et pou(cinq femmnie voluaiprsentaienlactylcholsrongatifdeux patiensentaient uMGFA de cltraits par

    (120-1260).DixpatientsprenaientuneCTorale. Les thrapeutiquesutilises avant le RTX taient : CT (n=10), IgIV (n=12), azathioprine(n=12), cyclophosphamide (n=2), mycophnolatemoftil (n=3),EP (n=5). Tout autre immunosuppresseur tait arrt avant de

    r le00 avts ay00avts ayt uniniquM6es taus parestanne 1on ouion.e ungie mholine laTX srsnforsion.eutiqrapetrsrand

    .1016

    thecaseta,al loual Loaux c

    ctionre dcriv.s et mationassoet sant le 10ie mne rr, lIalie

    l. La Tux. Oe tapis

    roisospiduirelus dque.sion.e. Soassiqs po.l. Dans la majorit des cas, il comprend en premirene corticothrapie. Ladjonction dun IS, le plus sou-trexate ouazathioprine, est frquente andobtenir uneu vise de cortico-pargne. Lintrt des anti-TNFrt dans les formes rfractaires de MT, en particulieret ltanercept. Lefcacit de ladalimumab a raremente. Chez notre patiente, aucun IS usuel en association rapie na permis datteindre une rmission. Celle-ci agrce lintroduction de ladalimumab. Des rechutess au cours du traitement par anti-TNF rpondant let une augmentation des doses ou un changemente. Le traitement est parfois dcrit comme suspensif,tients rechutant quelques mois aprs larrt tempo-nitif de lanti-TNF [1]. La dure du traitement resteonclusion. Lesanti-TNFet ladalimumabenparticuliere utiles dans les MT rfractaires aux autres IS. Cepen-sais cliniques sont ncessaires pour prciser la place etu long cours de ces thrapeutiques.

    S et al. Ann Rheum Dis 2008;67:15679.

    /j.revmed.2011.03.231

    du rituximab chez 13patients atteintshnie auto-immune rfractairea, E. Delmontb, E. Rosenthala, JG. Fuzibeta, C.

    pitalier universitaire, mdecine interne, Nice, Francepitalier universitaire, centre de rfrence des maladieslaires et de la Sla, Nice, France

    . La myasthnie auto-immune est une pathologiejonction neuromusculaire lie la prsence dautoirigs contre certaines structures de la membrane post-. Associ aux anticholinestrasiques, le traitement desur la thymectomie, les immunoglobulines (IgIV), les

    (CT), les immunosuppresseurs ou les changes plasma-. Parfois, ces traitements ne permettent pas dobtenirration clinique sufsante et certains ont alors rapportpotentiel du rituximab (RTX). Nous rapportons notre

    propos de 13patients.thodes. Depuis 2007, 13patients myasthniques ontans le service par RTX. Tous ces patients saggravaientnt ou taient cortico-dpendants malgr trois lignesues bien conduit. Une valuation clinique des patientsuatre perfusions hebdomadaires 375mg/m2 et deuxsupplmentaires six mois a t ralise avant trai-tous les six mois. Lefcacit du RTX a t juge surtion de la Myasthenia Gravis Foundation of Americadu score Myasthenic Muscle Scale (MMS). Nous avonsmanire rtrospective les donnes cliniques et biolo-eillies avant traitement (M0), sixmois (M6) et 12mois

    nevaluationcliniquetaitdisponiblepour13patientsr huit dentre eux M12. Lge mdian des patientses, huit hommes) tait de 63ans (28-87). La myasth-t en moyenne depuis 42,2mois (5-144). Dix patientst des taux levs danticorps (Ac) anti-rcepteur ine (RAch), un dAc anti-MuSK, et deux taient doubles. Une thymectomie retrouvait un thymome malin chezts et bnin chez quatre dentre eux. Cinq patients pr-n score MGFA de classe IV et V et huit patients un scoreasse II ou III avant traitement. Tous les patients taientpyridostigmine avec une dose moyenne de 380mg/j

    dbute39,6/1patien75,5/1patienavaiention cl42% ge. Letous leCD19+(moyeinfectiDiscussentranposolodantictante dB. Le Rconsidsont coConcluthraples thMGFAtudes

    doi:10

    CA106HypodunR. Cotta Hpitb Hpitc Hpit

    Introdulogie raNousdKeppraPatientObservtableauarthriefavorisanmitropnavec uscannedanomnormanormale mmron unavec tcette hdintroAvec pthermiConcluconnusont clportonKeppraRTX. Le score myasthnique moyen (MMS) tait deant traitement, de 73,8 M6et de 77,4 M12chez lesant un score MGFA de classe IV ou V. Le MMS tait deant traitement, de 90 M6et de 82,5 M12chez lesant un score MGFA de classe II ou III. Tous les patientsscore MGFA de classe I ou II lors de la dernire valua-e. La dose moyenne de corticodes tait diminue det de 50% M12, celle de pyridostigmine tait inchan-x dAc taient diminus M12de 72% enmoyenne cheztients initialement positifs. Les taux de lymphocytes Bient bas aprs traitement chez les patients analysables92*109/l M0, 6*109/l M6et6*109/l M12). Aucuneeffet secondaire grave ntaient dclars.Dans cette srie de 13myasthnies rfractaires, le RTXe amlioration clinique et une diminution de 50% de laoyenne des corticodes un an, sans rduire les dosesestrasiques. Cette amlioration clinique est concomi-diminution des taux auto anticorps et de lymphocytesemblerait particulirement efcace chez les patientscomme trs svres (score MGFA IV ou V). Ces rsultatsmes aux donnes de la littrature. Le rituximab est bien tolr et reprsente une optionue chez les patients myasthniques non amliors parutiques usuelles notamment, chez ceux ayant un scorelev. Ces donnes doivent tre conrmes par desomises.

    /j.revmed.2011.03.232

    rmie priodique spontane : propostrait efcacement par KeppraL. Litab, G. Blaisona, L. Federici c

    is pasteur, mdecine interne, Colmar, Franceuis Pasteur, neurologie, Colmar, Franceivils de Colmar, mdecine interne, Colmar, France

    . Lhypothermie priodique spontane est une patho-ont ltiologie reste obscure et le traitement non codi.onsunnouveaucasdont lvolutionat favorable sous

    thodes. Case report.. Me Q, 86 ans a t hospitalise en 2008pour uncianthypothermie32 C, somnolence, confusion, dys-yndrome pyramidal bilatral. Aucun facteur physiquehypothermiena t retrouve. Labiologiemontrait uneg/dl, une thrombopnie 80 000/mm3et une leuco neu-

    odre. Lvolution sest avre favorable en trois jourscupration complte neurologique et biologique. LeRM et la scintigraphie crbrale ne montraient pashypothalamique ni dischmie crbrale. LEEG taitSH, le bilan immunitaire et la ponction lombaire taientn dcouvre que Me Q avait dj t hospitalise pourbleau, strotyp cinq reprises depuis 2004avec envi-ode par an. En 2008, les pisodes sont plus rapprochs crises supplmentaires dans les trois mois suivanttalisation. Cest pour cette raison que nous dcidonsun traitement anti-pileptique dpreuve par keppra.

    e deuxans de recul, Me Q na plus refait dpisode hypo-

    Lhypothermie priodique spontane est rare et maln traitement nest pas codi. Les antipileptiquesuement essays avec une rponse variable. Nous rap-ur la premire fois un cas trait avec succs par le

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