une angiocholite aiguë révélant un kyste hydatique du pancréas chez l’enfant

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© 2007. Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés Gastroenterol Clin Biol 2007;31:428-430 428 Une angiocholite aiguë révélant un kyste hydatique du pancréas chez l’enfant VÉSICULE ET VOIES BILIAIRES CAS CLINIQUE Mourad HAMZAOUI, Manef GASMI, Sondes SAHLI, Afif ESSID, Taoufik HOUISSA Service de chirurgie A, Hôpital d’Enfant de Tunis, place Bab Saadoune, Tunis, Tunisie. RÉSUMÉ La localisation pancréatique du kyste hydatique représente 0,1 à 1 % de l’ensemble des kystes hydatiques. Nous rapportons un nou- veau cas de kyste hydatique pancréatique. Un garçon âgé de 12 ans, présentant des douleurs de l’hypochondre droit évoluant depuis 9 mois était hospitalisé pour tableau d’angiocholite. Le bilan biologique montrait une hyperéosinophilie, une cholestase et une cytolyse sans réaction pancréatique. L’échographie et la tomodensi- tométrie abdominales concluaient à la présence d’une tumeur kysti- que de la tête du pancréas, de 100 mm de diamètre, comprimant la voie biliaire extra-hépatique et le canal de Wirsung. L’exploration chirurgicale découvrait un kyste hydatique de la tête du pancréas avec fistule pancréatique. Une périkystectomie partielle associée à un drainage externe de la fistule était effectuée. En postopératoire, le bilan biologique se normalisait. La fistule restait productive pen- dant 60 jours. Le recours à une nutrition entérale hyperprotidique, hypercalorique à débit continu permettait la compensation des per- tes et le tarissement de la fistule en trois semaines. L’évolution ulté- rieure était favorable avec régression progressive de la dilatation canalaire. Cette observation permet de rappeller les aspects dia- gnostiques du kyste hydatique du pancréas et ses modalités théra- peutiques. SUMMARY Mourad HAMZAOUI, Manef GASMI, Sondes SAHLI, Afif ESSID, Taoufik HOUISSA Pancreatic hydatid cysts represent 0.1 to 1% of all hydatidoses. A 12 year-old-boy, with a previous history of abdominal pain, was admitted for acute cholangitis. Laboratory investigations showed cholestasis, cytolysis and eosinophilia. Serum amylase levels were normal. Abdominal ultrasound and CT scan revealed a 100 mm hydatid cyst, located in the head of the pancreas. The biliary and pancreatic ducts were markedly dilated. Exploratory laparotomy confirmed the diagnosis. A pancreatic fistula was discovered. Sub-total excision of the cyst and external drainage of the pancre- atic fistula were performed. Laboratory tests were normal post- operatively. The pancreatic fistulae persisted for two months. Hypercaloric and hyperprotidic feeding resulted in occlusion in three weeks. The rest of the postoperative course was uneventful and the size of the biliary and pancreatic ducts was normal. The authors discuss the diagnostic features of pancreatic hydatid cyst and discuss therapeutic modalities. Introduction La localisation pancréatique du kyste hydatique est excep- tionnelle. Elle représente 0,1 à 1 % de l’ensemble des kystes hydatiques en zone d’endémie. Ceci explique sa méconnais- sance et ses difficultés diagnostiques. À la lumière d’une obser- vation pédiatrique, les auteurs rappellent les aspects lésionnels, diagnostiques et thérapeutiques de cette affection. Observation Un garçon de 12 ans était hospitalisé pour des douleurs de l’hypo- chondre droit évoluant depuis 9 mois associées à une fièvre, un ictère et un prurit. Il n’y avait pas de notion de traumatisme ni d’anémie hémolyti- que. L’examen physique trouvait une altération de l’état général, une fiè- vre à 40 °C, un ictère cutanéo-muqueux intense généralisé, des urines foncées, des selles décolorées, une hépatomégalie à bord inférieur tran- chant et des lésions de grattage au niveau des membres inférieurs. Le bilan biologique montrait une hyperleucocytose (25,000/mm 3 ) à pré- dominance neutrophile (80 %), une hyperéosinophilie (1,500/mm 3 ), une cholestase (bilirubinémie totale 529 µmol/L, directe 255 µmol/L, gamma glutamyl transpeptidase à 265 UI/L, cholestérol total 12 mmol/L, phosphatases alcalines 612 UI/L), une cytolyse (aspartate amino- transférase 2 140 UI/L, alanine amino-transférase 2 185 UI/L) et un taux de prothrombine initialement à 12 % puis à 65 % après injection de 10 mg de vitamine K. La fonction rénale était normale ainsi que l’amyla- sémie (10 UI/L). L’échographie (figure 1) et la tomodensitométrie (figure 2) abdominales concluaient à la présence d’une masse liqui- dienne de la tête du pancréas, de 100 mm de diamètre, à paroi fine et non calcifiée. Les voies biliaires extra-hépatiques et le canal de Wirsung étaient dilatés mais perméables. La radiographie du thorax était normale. L’exploration chirurgicale concluait à un volumineux kyste hydatique univésiculaire de la tête du pancréas associé à une dilatation de la vésicule biliaire et des voies biliai- res extra-hépatiques (mesurée à 20 mm). Une ponction aspiration pre- mière ramenait un liquide clair eau de roche avec du sable hydatique. Le contenu du kyste était stérilisé par l’injection de sérum hypertonique à 10 %. Après ouverture du kyste et ablation de la membrane proligère, une fistule biliaire d’un millimètre de diamètre était découverte au fond de la cavité résiduelle. Une périkystectomie partielle et un drainage externe de la fistule par un drain de Redon étaient réalisés. En postopératoire, l’ictère régressait avec normalisation du bilan sanguin hépatique à la 2 e semaine. Cependant, la fistule dirigée restait productive pendant 60 jours. Elle était en fait pancréatico-biliaire : le taux d’amylase dans le liquide drainé était élevé (637 UI/L) et la cholangiographie postopéra- toire par le Redon montrait l’existence de la cavité résiduelle et un pas- sage rapide du produit de contraste dans le canal de Wirsung et la voie biliaire principale (figure 3). Le recours à une nutrition entérale à débit continu avec un régime hyperprotidique et hypercalorique permettait le tarissement de la fistule au bout de trois semaines. L’évolution était ensuite Acute cholangitis revealing a primary pancreatic hydatid cyst in a child (Gastroenterol Clin Biol 2007;31:428-430) Tirés à part : M. HAMZAOUI, Service de chirurgie A, Hôpital d’Enfants de Tunis, place Bab Saadoune, 1007 Tunis, Tunisie. E-mail : [email protected]

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© 2007. Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés Gastroenterol Clin Biol 2007;31:428-430

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Une angiocholite aiguë révélant un kyste hydatique du pancréas chez l’enfant

VÉSICULE ET VOIES BILIAIRES

CASCLINIQUE

Mourad HAMZAOUI, Manef GASMI, Sondes SAHLI, Afif ESSID, Taoufik HOUISSA

Service de chirurgie A, Hôpital d’Enfant de Tunis, place Bab Saadoune, Tunis, Tunisie.

RÉSUMÉ

La localisation pancréatique du kyste hydatique représente 0,1 à1 % de l’ensemble des kystes hydatiques. Nous rapportons un nou-veau cas de kyste hydatique pancréatique. Un garçon âgé de12 ans, présentant des douleurs de l’hypochondre droit évoluantdepuis 9 mois était hospitalisé pour tableau d’angiocholite. Le bilanbiologique montrait une hyperéosinophilie, une cholestase et unecytolyse sans réaction pancréatique. L’échographie et la tomodensi-tométrie abdominales concluaient à la présence d’une tumeur kysti-que de la tête du pancréas, de 100 mm de diamètre, comprimant lavoie biliaire extra-hépatique et le canal de Wirsung. L’explorationchirurgicale découvrait un kyste hydatique de la tête du pancréasavec fistule pancréatique. Une périkystectomie partielle associée àun drainage externe de la fistule était effectuée. En postopératoire,le bilan biologique se normalisait. La fistule restait productive pen-dant 60 jours. Le recours à une nutrition entérale hyperprotidique,hypercalorique à débit continu permettait la compensation des per-tes et le tarissement de la fistule en trois semaines. L’évolution ulté-rieure était favorable avec régression progressive de la dilatationcanalaire. Cette observation permet de rappeller les aspects dia-gnostiques du kyste hydatique du pancréas et ses modalités théra-peutiques.

SUMMARY

Mourad HAMZAOUI, Manef GASMI, Sondes SAHLI, Afif ESSID, Taoufik HOUISSA

Pancreatic hydatid cysts represent 0.1 to 1% of all hydatidoses.A 12 year-old-boy, with a previous history of abdominal pain, wasadmitted for acute cholangitis. Laboratory investigations showedcholestasis, cytolysis and eosinophilia. Serum amylase levels werenormal. Abdominal ultrasound and CT scan revealed a 100 mmhydatid cyst, located in the head of the pancreas. The biliary andpancreatic ducts were markedly dilated. Exploratory laparotomyconfirmed the diagnosis. A pancreatic fistula was discovered.Sub-total excision of the cyst and external drainage of the pancre-atic fistula were performed. Laboratory tests were normal post-operatively. The pancreatic fistulae persisted for two months.Hypercaloric and hyperprotidic feeding resulted in occlusion inthree weeks. The rest of the postoperative course was uneventfuland the size of the biliary and pancreatic ducts was normal.The authors discuss the diagnostic features of pancreatic hydatidcyst and discuss therapeutic modalities.

Introduction

La localisation pancréatique du kyste hydatique est excep-tionnelle. Elle représente 0,1 à 1 % de l’ensemble des kysteshydatiques en zone d’endémie. Ceci explique sa méconnais-sance et ses difficultés diagnostiques. À la lumière d’une obser-vation pédiatrique, les auteurs rappellent les aspects lésionnels,diagnostiques et thérapeutiques de cette affection.

Observation

Un garçon de 12 ans était hospitalisé pour des douleurs de l’hypo-chondre droit évoluant depuis 9 mois associées à une fièvre, un ictère etun prurit. Il n’y avait pas de notion de traumatisme ni d’anémie hémolyti-que. L’examen physique trouvait une altération de l’état général, une fiè-vre à 40 °C, un ictère cutanéo-muqueux intense généralisé, des urinesfoncées, des selles décolorées, une hépatomégalie à bord inférieur tran-chant et des lésions de grattage au niveau des membres inférieurs.Le bilan biologique montrait une hyperleucocytose (25,000/mm3) à pré-dominance neutrophile (80 %), une hyperéosinophilie (1,500/mm3), une

cholestase (bilirubinémie totale 529 µmol/L, directe 255 µmol/L,gamma glutamyl transpeptidase à 265 UI/L, cholestérol total 12 mmol/L,phosphatases alcalines 612 UI/L), une cytolyse (aspartate amino-transférase 2 140 UI/L, alanine amino-transférase 2 185 UI/L) et untaux de prothrombine initialement à 12 % puis à 65 % après injection de10 mg de vitamine K. La fonction rénale était normale ainsi que l’amyla-sémie (10 UI/L). L’échographie (figure 1) et la tomodensitométrie(figure 2) abdominales concluaient à la présence d’une masse liqui-dienne de la tête du pancréas, de 100 mm de diamètre, à paroi fine etnon calcifiée. Les voies biliaires extra-hépatiques et le canal de Wirsungétaient dilatés mais perméables.

La radiographie du thorax était normale. L’exploration chirurgicaleconcluait à un volumineux kyste hydatique univésiculaire de la tête dupancréas associé à une dilatation de la vésicule biliaire et des voies biliai-res extra-hépatiques (mesurée à 20 mm). Une ponction aspiration pre-mière ramenait un liquide clair eau de roche avec du sable hydatique.Le contenu du kyste était stérilisé par l’injection de sérum hypertonique à10 %. Après ouverture du kyste et ablation de la membrane proligère,une fistule biliaire d’un millimètre de diamètre était découverte au fond dela cavité résiduelle. Une périkystectomie partielle et un drainage externede la fistule par un drain de Redon étaient réalisés. En postopératoire,l’ictère régressait avec normalisation du bilan sanguin hépatique à la2e semaine. Cependant, la fistule dirigée restait productive pendant60 jours. Elle était en fait pancréatico-biliaire : le taux d’amylase dans leliquide drainé était élevé (637 UI/L) et la cholangiographie postopéra-toire par le Redon montrait l’existence de la cavité résiduelle et un pas-sage rapide du produit de contraste dans le canal de Wirsung et la voiebiliaire principale (figure 3). Le recours à une nutrition entérale à débitcontinu avec un régime hyperprotidique et hypercalorique permettait letarissement de la fistule au bout de trois semaines. L’évolution était ensuite

Acute cholangitis revealing a primary pancreatic hydatid cyst in a child

(Gastroenterol Clin Biol 2007;31:428-430)

Tirés à part : M. HAMZAOUI, Service de chirurgie A, Hôpital d’Enfants de Tunis, place Bab Saadoune, 1007 Tunis, Tunisie.E-mail : [email protected]

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favorable avec régression progressive de la dilatation canalaire(figure 4). Trois ans plus tard, aucune récidive n’était survenue.

Discussion

L’hydatidose est secondaire au développement chez l’hommede la forme larvaire de l’Echinococcus granulosus. La localisationpancréatique représente moins de 1 % des kystes hydatiques etn’a été qu’exceptionnellement rapportée chez l’enfant [1-11].L’infestation du pancréas se fait vraisemblablement par voiehématogène après passage des filtres hépatiques et pulmonaires[1, 3, 4, 6, 7]. Les voies lymphatiques (péri pancréatique) etcanalaire (pancréato-biliaire) ont été également évoquées [3, 6].

La topographie du kyste est variable, céphalique dans 57 % descas, corporéal dans 24 % des cas ou caudal dans 19 % des cas[3, 4, 6, 7, 12, 13]. La riche vascularisation de la tête du pan-créas explique la fréquence de la localisation céphalique etappuie la théorie de dissémination par voie artérielle [4, 6].Au niveau du pancréas, le kyste va progressivement augmenterde volume, refouler le parenchyme pancréatique, comprimer puiséroder les organes avoisinants, les canaux pancréatiques, biliai-res et les vaisseaux sanguins. Le plus souvent, il peut être respon-sable de fistule pancréato-biliaire, comme c’est le cas de notreobservation, de fistule pancréato-digestive, de rupture périto-néale, d’hémorragie et/ou de surinfection [1, 4-6, 12-14]. Cesdifférents aspects anatomopathologiques et évolutifs expliquent lepolymorphisme clinique de l’hydatidose pancréatique. La décou-

Fig. 1 – Image échographique du kyste du pancréas et de la dilatation du canal de Wirsung.Ultrasound revealing a pancreatic cystic mass and dilatation of the pancreatic duct.

Fig. 2 – Coupe tomodensitométrique montrant le kyste pancréatique.Computed tomography revealing a hydatid cyst of the head of the pancreas.

Fig. 3 – Cholangiographie postopératoire objectivant une fistule pancréato-biliaire.Postoperative cholangiography showing bilio-pancreatic fistula.

Fig. 4 – Échographie postopératoire montrant la disparition de la cavité résiduelle et la régression de la dilatation biliaire.Ultrasound revealing disappearance of the residual cavity and regression of biliary duct dilatation.

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verte peut être fortuite ou à l’occasion d’une symptomatologienon spécifique : douleurs abdominales, masse épigastrique,ictère, choc anaphylactique, hypertension portale [2, 4-9, 12,14-16]. L’échographie, la tomodensitométrie et l’imagerie parrésonance magnétique permettent de préciser la nature kystiquede la tumeur, son siège, son volume et ses rapports [1-3, 6-9,12-16]. La tomodensitométrie sans injection de produit de con-traste peut être contributive au diagnostic et montrer des calcifica-tions pariétales, qui restent rares chez l’enfant. L’originehydatique n’est souvent retenue qu’après laparotomie explora-trice [3, 6, 8, 9, 12-14, 16]. Toute la difficulté est donc de ratta-cher la lésion à la maladie hydatique. Les argumentsépidémiologiques, la sérologie hydatique, l’association à uneautre localisation hydatique, la présence de vésicules intrakysti-ques, un aspect de décollement de membrane et les calcificationsde la paroi du kyste peuvent permettre de porter le diagnostic enpréopératoire [1, 3-5, 7, 8, 12, 14]. Le traitement est chirurgical.Les modalités thérapeutiques dépendent du siège du kyste et del’existence ou non d’une fistule kysto-canalaire [4, 15, 16].En fait, il est actuellement admis par la majorité des auteurs qu’àgauche de l’axe mésentérico-portal, la morbidité du drainageaprès résection du dôme saillant (fistule pancréatique, suppura-tion) doit faire préférer les interventions d’exérèse type spléno-pancréatectomie gauche. À droite de cet axe, l’exérèse totale, àsavoir une duodéno-pancréatectomie céphalique, est jugéeexcessive. La dérivation kysto-digestive type anastomose kysto-gastrique ou kysto-jéjunale sur anse en Y doit être préférée audrainage externe ou à l’unique résection du dôme saillant avecou sans épiploplastie du fait de la morbidité qui en résulte.Les kystes avec effraction du canal de Wirsung, pour lesquels uneanastomose kysto-digestive n’est pas possible du fait de la qualitédes tissus, pourraient bénéficier d’une suture canalaire du canalde Wirsung sur drain tuteur associé au drainage externe dukyste. Quant à la dilatation de la voie biliaire principale, ellerégresse après traitement du kyste et ne nécessite aucun geste [7].Chez l’enfant, le traitement conservateur a été adopté pour lamajorité des cas rapportés [1, 3, 6-9, 12-14]. Pour cela et du faitde la bénignité de l’affection, cette modalité pourrait avoir desindications plus larges. Le traitement médical adjuvant parl’albendazole est indiqué en cas de rupture per opératoire dukyste ou d’hydatidose multiple.

Conclusion

La rareté de la localisation pancréatique du kyste hydatiqueet son polymorphisme clinique expliquent sa méconnaissance et

ses difficultés diagnostiques. L’origine hydatique doit être évo-quée devant toute lésion kystique du pancréas, notamment dansles régions d’endémie. Chaque fois que c’est possible, le traite-ment chirurgical doit être conservateur.

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