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ResumenLos tumores epidermoideos espinales son tumores muy poco frecuentes, que pueden tener un origen congénito o iatrogéni-co. Los tumores de origen iatrogénico pueden formarse a partir de la implantación de fragmentos de piel dentro del espacio epidural o subaracnoideo, que posteriormente crecen. El arras-tre de células epidérmicas se puede producir por un “efecto de biopsia” durante las punciones lumbares, por una inadecuada adaptación del mandril dentro de la aguja. El tiempo de latencia hasta la aparición de los primeros sínto-mas neurológicos puede estar entre los 2 y 10 años. Se localizan, principalmente, en la columna lumbar. Los signos y los síntomas varían según la situación, el sitio y la dimensión del tumor. Las manifestaciones clínicas tienen relación con su efecto compresivo y aparecen cuando este tumor adquiere un tama-ño de 1,5 a 3 cm. y comienza a ejercer presión sobre las raíces nerviosas de la cola de caballo. El diagnóstico presuntivo se establece por el antecedente de alguna punción lumbar practi-cada en años anteriores, en un paciente que presenta la clínica antes mencionada, sumado al informe radiológico del hallazgo de una imagen con diferente densidad dentro del canal me-dular, de localización extramedular y próxima a la zona de la punción lumbar. El pronóstico es bueno por su benignidad anatomopatológica y el tratamiento es quirúrgico.

A rare complication of epidural and subarachnoid anesthesia Iatrogenic spinal epidermoid tumors

SummarySpinal epidermoid tumors are very rare and their origin may be either congenital or iatrogenic. Iatrogenic tumors may originate from the implant of skin fragments within the epidural or sub-arachnoid space and later grow. The dragging of epidermic cells may occur from a “biopsy effect” during lumbar punctures due to an inadequate placement of the mandrel inside the needle. The time of latency until the appearance of the first neurologi-cal symptoms may be between 2 to 10 years. They are mainly

una rara complicación de la anestesia epidural y subaracnoidea.Tumores epidermoideos espinales iatrogénicos

*Doctor en Medicina, especialista

en Anestesiología y Reanimación.

Departamento de Anestesiología. Hospital

Universitario Montepríncipe, Madrid, España.

**Doctor en Medicina. Anestesiólogo

Universitario. Consultor técnico en

problemas de responsabilidad médica.

Mutual de Médicos Anestesiólogos AAARBA

***Doctor en Medicina, especialista

en Anestesiología y Reanimación.

Departamento de Anestesiología. Hospital

General Universitario, Valencia, España.

Este trabajo ha sido presentado, en parte,

en el XXVI Annual European Society of

Regional Anaesthesia Congress, Valencia,

España, septiembre 12 al 15 de 2007.

Dr. Miguel Angel Reina*Dr. Jaime Wikinski**Dr. José Antonio de Andrés***

Palabras ClaveTumores espinales

Anestesia subaracnoideaAnestesia epidural

Complicaciones

ARTíCULO DE INVESTIGACIÓN BÁSICA

Inglés

320 Volumen 66 · Nº 4 · Julio · Septiembre 2008

Los tumores epidermoideos espinales, o tam-bién denominados colesteatomas, son tumo-res muy poco frecuentes, que pueden tener un origen congénito o iatrogénico.

Los tumores que tienen un origen congénito

se forman durante el tercer y el quinto mes de la gestación.

Los de origen iatrogénico pueden formar-se a partir de la implantación de fragmentos de piel dentro del espacio epidural o subarac-

located in the lumbar spine. Signs and symptoms vary according to the situation, site and size of the tumor.Clinical manifestations are related to their compression effect and appear when the tumor reaches a size of 1.5 to 3 cm and begins to exert pressure on the nerve roots of the horsetail. Presumptive diagnosis is based on the history of a lumbar puncture of some years back in a patient with the above-mentioned background of compressive symptoms added to the radiological report of an image with a different density within the medullar canal, located extra-medularly and near the area of the lumbar puncture.Treatment is surgical and it has a good prognosis due to it being anatomo-pathologically benign.

uma rara complicação da anestesia epidural e subaracnóideaTumores epidermóides espinhais iatrogênicos

ResumoOs tumores epidermóides espinhais são raros. Podem ser con-gênitos ou iatrogênicos. Os iatrogênicos originam-se da im-plantação de fragmentos de pele dentro do espaço epidural ou subaracnóideo que posteriormente cresce. O arrasto de célu-las epidérmicas pode ocorrer por “efeito de biópsia” durante punções lombares com agulhas com mandril inadaptados. O tempo de latência até o aparecimento dos primeiros sintomas neurológicos varia entre 2 e 10 anos. Os tumores se localizam, principalmente, na coluna lombar. Os sinais e sintomas variam conforme a situação, o sítio e a dimensão do tumor. As manifestações clínicas associam-se a seu efeito compres-sivo e aparecem quando o tamanho do tumor atinge 1,5 a 3 cm e começa a comprimir as raízes nervosas da cauda eqüina. O diag-nóstico presuntivo é estabelecido pelo antecedente de alguma punção lombar praticada em anos anteriores, em um paciente que apresenta o quadro clínico antes mencionado, além de um relatório radiológico do achado de uma imagem com diferente densidade dentro do canal medular, de localização extramedular e próxima da região da punção lombar. Por sua benignidade anatomopatológica, o prognóstico é bom, e o tratamento é cirúrgico.


Portugués

Key WordsSpinal tumors

Subarachnoid anesthesiaEpidural anesthesia

Complications

Palavras - chaveTumores espinhais

Anestesia subaracnóideaAnestesia epidural

Complicações

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Una rara complicación de la anestesia epidural y subaracnoidea.Tumores epidermoideos espinales iatrogénicos

noideo que posteriormente crece. El arrastre de células epidérmicas se puede producir por un “efecto de biopsia” durante las punciones lumbares, las cuales pueden tener fines diag-nósticos, anestésicos o terapéuticos. La in-adecuada adaptación del mandril dentro de la aguja, que tiene por objeto obturar su lumen, permite la existencia de una zona en la punta de la aguja que puede retener fragmentos de tejidos al atravesarlos.

La posterior inyección de una solución a través de esa aguja facilita la introducción de esas células epiteliales entre las meninges. Esta implantación de células epidérmicas den-tro de las meninges también se puede producir después de cirugías de la columna, en particu-lar después del cierre del mielomeningocele, o por el arrastre de un proyectil después de una herida por armas de fuego. Manno y cols.1 en 1962 revisaron una muestra de 90 tumores epidermoides espinales y encontraron que del total había un 41% de casos con origen iatro-génico. Entre 1939 y 2006, aparecieron 70 pu-blicaciones relacionadas con casos de tumo-res epidermoideos espinales iatrogénicos1-70.

HistoriaVon Remak71 (1854) fue el primero en comunicar las consecuencias del tejido epitelial introduci-do entre las meninges y la posibilidad de for-mar tumores, que denominó epidermoideos.

Esta información cobró peso a partir de las investigaciones de Böstroem72 en 1897, aunque fueron Forestier y cols.73, en 1931, los primeros en establecer la relación de la inclusión de teji-do epidérmico como mecanismo de origen de estos tumores después del desarrollo de una in-tervención de estas características. En ese caso, el paciente tenía ocho años, y previamente ha-bía recibido una anestesia subaracnoidea.

Michelsen74, en 1932, publicó el desarrollo de un tumor epidermoideo, tres años y me-dio después de la realización de una anestesia subaracnoidea.

EtiopatogeniaLos tumores epidermoideos espinales adqui-ridos o iatrogénicos resultan de la implanta-ción de tejido epidérmico dentro del canal espinal, después de punciones lumbares rea-lizadas con agujas sin mandril, o con un man-dril inadecuadamente adaptado (FIGURaS 1, 2, 3

y 4). La aguja produce una biopsia durante la punción de la piel. El fragmento se aloja en el lumen de la punta de la aguja y es introducido entre las meninges cuando lo expulsa la ad-ministración del anestésico local o la solución suministrada.

Figura 1.

Figura 3.

Figura 4.

Figura 2.

Figura 1 a 4. Inadecuado ajuste del mandril de la aguja de Tuohy. Con permiso. Referencia 105.



¿Qué riesgo trae aparejado arrastrar piel hacia las meninges? El tejido epitelial es el único tejido que tiene capacidad de nutrir-se sin necesidad de vasos. Los nutrientes, el agua y los solutos, llegan a la célula epitelial por imbibición. La célula epitelial extrae sus requerimientos de las propias meninges. La membrana basal del fragmento epidérmico se adhiere a las membranas meníngeas, mientras el límite apical próximo a la queratina comien-za a invaginarse, de forma tal que se forma un quiste donde la superficie externa es la mem-brana basal y el núcleo de la esfera lo ocupa la queratina. El crecimiento epitelial hace au-mentar el estrato córneo, descamando células y queratina hacia el interior del quiste.

Estos tumores se han reproducido de forma experimental. Van Gilder y Schwatz75 usaron 18 ratas jóvenes e introdujeron fragmentos de piel de 4 mm dentro del espacio epidural o den-tro del espacio subaracnoideo. En este estudio, los animales fueron sacrificados entre los 65 y 171 días posteriores. Van Gilder y Schwatz en-contraron que se habían desarrollado tumores en el 89% de los casos, a una distancia de 3-4 mm del lugar de su implantación. Otro equipo de investigadores liderado por Oblu76 investi-gó en perros distribuidos en tres grupos. En el primer grupo introdujo fragmentos de 0,5 a 1 mm de piel en el espacio subaracnoideo, por laminectomía; en el segundo grupo intro-dujo fragmentos de piel por punción lumbar. En el tercer grupo introdujo fragmentos de piel junto a bacilos de la tuberculosis por punción lumbar. Todos los animales fueron sacrifica-dos después de 6 a 12 meses cuando mostra-ron signos neurológicos de los cuales el déficit motor fue el síntoma predominante.

En el examen patológico, Oblu y cols. pudie-ron comprobar que los perros habían desarro-llado quistes epidérmicos como consecuencia de la intensa actividad proliferativa epitelial.

En los dos primeros grupos, el epitelio presen-taba gran actividad y maduración, con abun-dantes células descamadas y queratina. En el tercer grupo, se sumó un proceso inflamatorio que no modificó el desarrollo de los quistes.

Estudio de las agujasEl adecuado ajuste del mandril que obtura el lumen en la punta de la aguja es fundamental para evitar el “efecto biopsia”. El control de ca-lidad de las agujas usadas está a cargo de su fabricante. No obstante, desconocemos qué parámetros de calidad evalúa exactamente cada fabricante, ya que esos datos no se inclu-yen junto al producto. Interesados por cono-cer qué capacidad de arrastre de piel pueden tener las agujas, diferentes autores han estu-diado las usadas en diferentes épocas.

Dickson77, ya en 1944, nos recordaba que estos hallazgos son más frecuentes de lo es-perado y que no es infrecuente encontrar cé-lulas escamosas, y ocasionalmente pequeños cilindros de piel, cuando se exploran las agujas usadas. Mitchell78 (1952) explicó que, cuando el mandril no ajustaba correctamente, un frag-mento de piel podía quedar atrapado entre el mandril y el cuerpo de la aguja. Por su parte, Little79 (1955) comunicó con qué frecuencia en-contraba fragmentos de piel en las agujas, en tanto Gibson y Norris80 (1958) notificaron que las agujas, al pasar a través de la piel, dejaban marcas semi-circulares y que la transforma-ción de estas incisiones en fragmentos libres dependía del bisel de la aguja usada. Gibson y Norris publicaron que el 69% de 300 agujas habían separado fragmentos epidérmicos du-rante la punción, y que estos fragmentos se quedaban dentro del lumen en algunas agujas. Estos autores reprodujeron quistes dermoi-deos en ratas, después de la inyección subcu-tánea de pequeños fragmentos de piel.

Charlebois81, en 1966, encontró un 75% de agujas con células epiteliales después de hacer punciones con agujas Tuohy 17-G, en las cuales el mandril no estaba ajustado adecuadamente, y en un 87% de agujas sin mandril. Más adelan-te Brandus82, en 1968, examinó con el micros-copio 60 agujas espinales re-utilizables 22-G

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con mandril, y también encontró que el 75% de la agujas contenían fragmentos de piel.

En 1971, Di Giovanni83 estudió las lesiones que una aguja podía producir al atravesar la piel, el efecto de los diferentes biseles, y con-sideró la importancia que podían tener los de-fectos de fabricación y el control de calidad de las agujas, para evitar este problema.

Nosotros84, en 1995, hicimos punciones epidurales y subaracnoideas en cadáveres con diferentes agujas y encontramos tejido epidér-mico en el 45% de las agujas Tuohy 16-G, en el 30% de las agujas Tuohy 17-G (FIGURaS 5 y 6). Asimismo, encontramos células epidérmicas aisladas, en un 15% de las agujas Quincke 22-G y en un 30% de las agujas Sprotte 22-G. Cuan-do estudiamos estas últimas agujas, encontra-mos que el mandril ocluía sólo parcialmente el orificio lateral, defecto que fue solucionado por el fabricante. Agujas similares estudiadas posteriormente no presentaron estos proble-mas. Rosemberg y cols.85 en 1996 hicieron un análisis de las puntas de 12 agujas espinales Quincke y de otras 12 agujas Sprotte 27-G, después de punciones subaracnoideas sobre 3 cadáveres que tenían la espalda pintada con una solución desinfectante que contenía fluo-resceína al 0,1%. Usando un microscopio de fluorescencia encontraron partículas visibles por fluorescencia adheridas a las puntas de las agujas. Las partículas de mayor tamaño fue-ron halladas en dos agujas tipo Quincke.

Campbell y cols86, en 1996, estudiaron la in-cidencia de tejido encontrado en agujas Quinc-ke 25-G y agujas Whitacre 25-G, después de hacer punciones lumbares. El tejido fue iden-tificado en 12 de 15 agujas Quincke, y en 7 de 17 agujas Whitacre, en las que no salió líquido cefalorraquídeo en la punción. De las 20 agujas en las que se confirmó la salida de líquido cefa-lorraquídeo y el anestésico local fue inyectado, no se identificaron fragmentos de tejido en las 10 agujas Whitacre usadas, y sólo un pequeño fragmento se encontró en las restantes 10 agu-jas usadas. No obstante, el tejido identificado en todos los casos fue tejido adiposo.

En 1999, Goldchneirder y cols.87 investiga-ron la incidencia de tejido encontrado en agu-jas usadas para bloqueos caudales en niños,

que se realizaban con agujas para inyección intravenosa sin mandril. Después de examinar el lumen de las agujas encontraron fragmentos de tejido en el 54% de los casos y confirmaron tejido epidérmico en el 33% de las muestras estudiadas.

Por último, Puolakka y cols88 en el año 2000 ampliaron el estudio realizado previamente por Rosemberg y cols.85, usando una metodo-logía similar. En esta investigación se amplió la muestra a 32 agujas Quincke 27-G, 32 agu-jas Whitacre 27-G y 32 agujas Sprotte 27-G. 16 agujas de cada grupo se estudiaron con un microscopio de fluorescencia, mientras que la otra mitad de las puntas de las agujas fueron lavadas y fue estudiado el líquido centrifuga-do. Partículas de tejido visibles por fluores-cencia se encontraron con mayor frecuencia sobre agujas Quincke (56%) que sobre las Sprotte (37%) y las Whitacre (37%). En el resi-duo de la centrifugación, se encontraron raci-mos de células epiteliales procedentes de las agujas Quincke, y células epiteliales aisladas en las muestras de líquido de las agujas Whi-tacre y Sprotte.


Figura 5.

Figura 5 y 6. Fragmentos de piel encontrados dentro de una aguja de Tuohy. Con permiso. Referencia 84.

Figura 6.



Hallazgos de tejido epidérmico entre las membranas meníngeasAdemás de saber que algunas agujas pueden hacer micro-biopsias de tejido epidérmico du-rante las punciones lumbares, sería necesario saber si se ha comprobado que estos fragmen-tos, como tales, se han localizado alguna vez en contacto con las meninges. Respondiendo a esta pregunta, fragmentos de epidermis han sido encontrados en el espacio subaracnoideo después de punciones lumbares.

Broke-Utne y cols.89 (Durban, Sudáfrica, 1981) encontraron un folículo piloso que ha-bía sido introducido de forma accidental en el espacio subaracnoideo de un mono durante punciones lumbares, realizadas a propósito de un estudio. Nosotros90 reportamos hace una década, en un gato, el hallazgo de un frag-mento de piel en el espacio epidural anterior (FIGURa 7), y de una célula epitelial escamosa dentro de un vaso, posiblemente procedente del espacio subaracnoideo (FIGURaS 8 y 9). Los animales se habían sacrificado 3 días después de haber recibido una punción lumbar. El ob-jetivo era estudiar las meninges después de una anestesia subaracnoidea. Luego de hacer la laminectomía y retirar el saco dural, estu-diamos la estructura ósea que limitaba el es-pacio epidural anterior90. Al seccionar y retirar el saco dural, se arrancaron las comunicacio-nes vasculares que hay entre los vasos epidu-rales y los vasos que están dentro del cuerpo vertebral, los vasos basivertebrales.

Al estudiar una de las boquillas vasculares abiertas, en uno de los vasos que atravesaban el espacio epidural encontramos, por casuali-dad, una célula epitelial que junto con el conte-nido hemático, fue fijada en el preciso instante en que pasaba por ese lugar. Este hallazgo no es habitual, ya que dentro de los vasos no hay células epiteliales escamosas libres y, posible-mente, los linfocitos fijados a su membrana intentaban algún tipo de reconocimiento. Pero ¿cómo llega esa célula hasta ahí? Sustancias y detritus que se pueden encontrar dentro del líquido cefalorraquídeo, y en este caso una célula epitelial, pueden ser transportados al sistema vascular, a través de un sistema de pinocitosis y exocitosis, que tienen las células aracnoideas de la lámina aracnoidea, al nivel de las vellosidades aracnoideas espinales. La lámina aracnoidea produce una herniación sobre la duramadre, y las células aracnoideas pueden protuir dentro de un vaso o bien dentro del espacio epidural90. Por este mecanismo, el material contenido en la vacuola de pinocito-sis se puede liberar dentro de un vaso.

Características de los tumores epidermoideos espinalesEl origen de estos tumores puede estar en el desarrollo embrionario o deberse a causas ia-trogénicas. La causa congénita podría ser con-secuencia de errores ocurridos en fases em-brionarias muy tempranas, entre la tercera y

Figura 7. Fragmento de piel en el espacio epidural después de una punción lumbar realizada en un estudio en animales. Con permiso. Referencia 90.

Figura 8. Célula epitelial escamosa encontrada dentro de un vaso basi-vertebral después de una punción subaracnoidea realizada en un animal. Con permiso. Referencia 90.

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cuarta semana de la vida fetal, aunque el desa-rrollo del tumor se produzca meses más tarde. Tales errores del desarrollo se producen por inclusión del ectodermo cutáneo durante el cierre del tubo neural, especialmente del neu-roporo posterior. También puede responder a la formación de tejido neural heteroplásico y a defectos del cierre temprano de la porción posterior de la comunicación neuroentérica.

Pero, además, el origen de estos tumores puede ser iatrogénico cuando el paciente tie-ne historia de punciones lumbares previas91 (FIGURaS 10 y 11). En tal caso, los tumores se desarrollarán próximos a la zona de la pun-ción. Estos tumores son, a veces, múltiples, y su ubicación es extra-medular. La localización más común es el cono medular y la cauda equina. Cuando su origen tiene relación con otras causas, como la implantación de frag-mentos a partir de un cierre de mielo-menin-gocele92-93 (FIGURa 12), o heridas por armas de fuego94, su localización tendrá relación con el antecedente de su origen.

anatomía PatológicaDesde un punto de vista histológico, los tu-mores están compuestos por delgadas masas blanquecinas de aspecto perlado y con una consistencia blanda. En el interior de los mis-mos se han encontrado numerosos cristales de colesterol, queratina y células descama-das91. Cuando se hace un corte de la pieza, se

puede observar el tejido epidérmico en sus di-ferentes fases: el epitelio escamoso, el estrato córneo, la capa germinativa y la capa basal. Las dimensiones de los tumores resecados varía entre 1,5 y 3 cm. (FIGURaS 10 y 11). En algu-nos pacientes, en los que se produjo una rotu-ra de estos tumores por diferentes causas, la clínica se acompañó de cuadros de meningitis asépticas95, probablemente por la liberación del colesterol entre las meninges. En general, estos tumores no han estado asociados con espina bífida oculta u otras anomalías congé-nitas del paciente.

Clínica Este tipo de tumores tienen buena tolerancia entre las estructuras nerviosas, durante largos períodos de tiempo. Por esta razón, el tiempo de latencia hasta la aparición de los primeros síntomas neurológicos puede estar entre los 2 y 10 años. Los tiempos de latencia más fre-cuentes fueron entre 4 y 8 años. Sin embargo, se han comunicado casos excepcionales con hasta 20 y 41 años de latencia. Estos tumores se localizan, principalmente, entre la primera y la quinta vértebra lumbar, con predominio entre la segunda y la cuarta. También se han descrito en la región torácica y la región sa-cra91. Estas latencias tan prolongadas se de-ben a que el canal espinal, en la zona de la cauda equina, permite el desarrollo de estos tumores de crecimiento lento, durante largos


Figura 9. Rama de un vaso epidural que penetra en el cuerpo vertebral para hacer unir a los vasos basivertebrales.

Figura 10. Tumor epidermoideo espinal iatrogénico en un paciente con historia de punciones lumbares previas. Con permiso. Referencia 91.



períodos de tiempo, sin que produzcan com-presión sobre las raíces nerviosas. Los sig-nos y los síntomas varían según la situación, el sitio y la dimensión del tumor. Todos los pacientes en quienes la cauda equina se vio afectada han manifestado intensos dolores con irradiación en el territorio de inervación de la raíz nerviosa perjudicada.

Las manifestaciones clínicas aparecen cuan-do este tumor adquiere un tamaño de 1,5 a 3 cm. y comienza a ejercer presión sobre las raí-ces nerviosas de la cola de caballo91. Las radicu-lopatías que refieren algunos de los pacientes

tienen relación con la raíz nerviosa comprimida, habiendo presentado en algunos casos para-plejía flácida o espástica. Cuando predomina el déficit motor, estos pacientes presentan una inestabilidad en la marcha con tendencia a caer-se, o sensación de pesadez en sus miembros inferiores. Cuando predomina la compresión sobre raíces nerviosas sensitivas, presentan anestesia en los miembros inferiores o aneste-sia “en silla de montar”91. Los enfermos refie-ren un dolor más intenso en la posición acos-tada que mejoraba al sentarse o ubicarse en bipedestación. En estos pacientes el dolor se puede exacerbar al toser o al estornudar. Mu-chas veces su movilización es dificultosa, con imposibilidad de caminar en puntillas o con los talones del pie. La prueba de Lasségge es positiva a los 60º, y en muchos de estos pa-cientes es positiva a partir de 20º. Otros sín-tomas asociados fueron la sensibilidad a los cambios de la temperatura, al frío o al calor, y a la sensación de vibración. Algunos han te-nido alteración de esfínteres con retención o incontinencia urinaria; otros, presentan altera-ciones funcionales de la vejiga, del intestino o alteraciones sexuales. En el examen físico de estos enfermos hay una tendencia al espasmo de la musculatura paravertebral, con rigidez de la columna dorso-lumbar y con desapari-ción de la lordosis lumbar normal. No se han encontrado signos piramidales, pero en algu-nos pacientes los reflejos patelares, los aquí-leos y los plantares estaban abolidos.

DiagnósticoPeraitia y Sanjuanbenito28 comunicaron, como típico en su diagnóstico, la pobreza de sínto-mas objetivos a pesar del enorme tamaño que en ocasiones adquieren estas tumoraciones.

Es necesario hacer un diagnóstico dife-rencial con todos los cuadros de lumbalgias, lumbo-ciáticas, aracnoiditis, radiculitis de di-ferentes orígenes y, también, con los cuadros de secuelas pos-meningitis.

El diagnóstico presuntivo se establece por el antecedente de alguna punción lumbar practicada en años anteriores en un paciente que presenta la clínica antes mencionada, su-

Figura 11. Tumor epidermoideo espinal iatrogénico en un paciente con historia de punciones lumbares previas. Con permiso. Referencia 91.

Figura 12. Quistes epidermoideos espinales encontrados en un paciente que había sido operado previamente de un cierre de mielo-meningocele. Con permiso. Referencia 105.

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mado al informe radiológico del hallazgo de una imagen con diferente densidad dentro del canal medular, de localización extramedular y próxima a la zona de la punción lumbar.

La radiografía de la columna lumbo-sacra, en general, no aporta anormalidades en el caso de los tumores iatrogénicos. En los tu-mores de origen embrionario, la radiografía puede revelar, en algunos casos, alteraciones vertebrales. Las mielografías ascendentes y descendentes96, actualmente en desuso, diag-nosticaron en su momento y en todos los ca-sos, un bloqueo en la difusión del medio de contraste sin revelar detalles estructurales del tumor. La mielografía ha sido válida para mostrar la masa intradural. Actualmente, las imágenes obtenidas por resonancia magné-tica muestran la masa tumoral y su relación con las otras estructuras nerviosas. Estas imágenes señalan al tumor sin la necesidad de administrar soluciones de contraste.

Comparado con la tomografía axial compu-tarizada, la resonancia magnética es un méto-do más preciso para limitar la lesión22-23,31-32. El estudio se puede completar con el uso de contraste; la utilización de “gadolíneo”, una sal con propiedades paramagnéticas, sirve para diferenciar las imágenes de estos tumo-res de las imágenes compatibles con menin-giomas o con metástasis tumorales.

PronósticoEl pronóstico de estos tumores es bueno por su benignidad anatomopatológica. Su lento crecimiento y su baja consistencia favorecen una buena adaptación a las estructuras ner-viosas del canal espinal.

TratamientoEl tratamiento de estos quistes o tumores epidermoideos es quirúrgico. Frecuentemen-te están adheridos a la médula espinal o a la

cauda equina91. Cuando el tumor es resecado sin complicaciones, los pacientes suelen recu-perar progresivamente el déficit neurológico entre 2 y 6 meses posteriores a la cirugía.

Dentro de las complicaciones quirúrgicas, la rotura intraoperatoria del quiste se asocia con cuadros de meningitis asépticas durante el postoperatorio.

CasosEl relato de casos clínicos en patologías muy raras, como es el caso de estos tumores, es una forma de acercar la problemática al lec-tor, a pesar de que los pacientes descritos en las publicaciones pueden representar sólo una parte de la casuística real.

Publicar representa un esfuerzo extra so-bre la actividad asistencial cotidiana, que no todos los profesionales pueden o quieren asu-mir. Probablemente, los casos descritos sólo muestran la punta de un iceberg mediante una descripción breve, reservando a los artículos originales la búsqueda de mayor información.

Junto al autor se menciona la fecha y la ciu-dad con el objeto de comprender la distribu-ción geográfica con que esta rara patología ha sido publicada y que el problema no se asocia con un lugar determinado, ni con un grupo de profesionales.

Choremis y cols.24 (Atenas, Grecia, 1956) es-tudiaron 5 tumores perlados que fueron encon-trados en el canal espinal a nivel tóraco-lumbar en 5 niños de 7, 9, 9, 10 y 12 años. Ellos habían sido tratados de meningitis tuberculosa duran-te los 3 a 5 años previos a presentar las ma-nifestaciones clínicas del tumor. Otros 4 casos más fueron aportados por Economos y Cara-calos40 del grupo de Choremis (Atenas, Grecia, 1957) en el mismo Hospital Universitario.

Blockey y Schorestein10 (Glasgow, Inglate-rra, 1961) publicaron 6 casos de niños que se quejaban durante meses de rigidez y de dolor en la región lumbar y en los que se diagnosti-caron uno o más tumores epidermoideos intra-durales. Todos los niños habían recibido pun-ciones lumbares entre 6 y 10 años previos.

Castaigne y cols.11 (París, Francia, 1962) diag-nosticaron la presencia de un tumor epidermoi-




deo en el canal espinal al nivel de la tercera vér-tebra lumbar, en una mujer de 32 años a quien, 6 años antes, se le había realizado una punción lumbar diagnóstica con cierta dificultad.

Albert y Revuelta9 (Sevilla España, 1959) presentaron tres casos. El primer y segundo caso eran niños de 9 y 15 años que habían sido tratados con antibióticos intratecales, 5 y 8 años atrás. El mayor de ambos había reci-bido no menos de 90 punciones lumbares. El tercer caso fue una mujer de 47 años, con an-tecedentes de una anestesia subaracnoidea 4 años antes, en la que se refería que la punción lumbar había sido dificultosa.

Gros y cols.48 (París, Francia, 1961) encon-traron tumores en 2 niños que habían recibido antibióticos intratecales para tratamiento de la tuberculosis.

Carrascosa27 (Madrid, España, 1962) trató quirúrgicamente un tumor epidermoideo, al nivel de las tercera y cuarta vértebra lumbar, en una niña de 11 años que 3 años antes había recibido 60 punciones lumbares, en el curso de un tratamiento con antibióticos intratecales.

Peraitia y Sanjuanbenito28 (Madrid, España, 1963) operaron un tumor iatrogénico a un niño de 14 años que 7 meses antes había debutado con un dolor agudo en la pierna derecha; que, más tarde, se extendió a ambas piernas, y por último, se sumaron signos de retención urinaria.

Manno y cols.1 (Minnesota, EEUU, 1962) después de hacer una revisión del tema pre-sentaron el caso de un paciente de 46 años con antecedentes de dolor en la columna lum-bo-sacra, en la pierna izquierda y en el muslo, en los últimos 3 años. El dolor se intensificaba con los estornudos y con la tos. El cuadro se completaba con parestesias que afectaban al muslo izquierdo en los últimos 4 años. Curio-samente, el paciente comentaba que hacía 13 años había tenido un dolor repentino que se irradió a la región sacra, al tiempo que recibía

una anestesia subaranoidea para someterse a una apendicectomía. Una vez diagnosticado el tumor, al paciente se le realizó una laminec-tomía bilateral a nivel de la cuarta y la quinta vértebra lumbar, encontrando un tumor perla-do que estaba adherido a las raíces nerviosas izquierdas de la cauda equina.

Boyd33 (Denver, EEUU, 1966) reportó el caso de una paciente de 49 años afectada por un tu-mor epidermoideo espinal, puesto en eviden-cia, porque en una primera mielografía (abril de 1958), el tumor no aparecía, pero en una se-gunda mielografía (diciembre de 1962), se con-firmó su existencia. Este paciente fue operado y tras una laminectomía al nivel de la cuarta y quinta vértebra lumbar se encontró una masa esférica blanca entre las raíces nerviosas de la cauda equina que medía 1,5 cm. de diámetro. Probablemente, este tumor tuvo relación con la punción de la primer mielografía.

Reeves7 (California, EEUU, 1967) presentó el caso de un ingeniero telefónico experimentaba un dolor continuo en la región inferior de la co-lumna y una ciática bilateral que no le permitía hacer ningún trabajo en posición de pie. A este señor, 20 años antes, le practicaron una resec-ción transuretral con anestesia subaracnoidea. La punción lumbar se había logrado después de cuatro intentos de punción fallidos. En su diagnóstico, el mielograma mostraba un blo-queo al nivel de la segunda vértebra lumbar. Una laminectomía permitió comprobar el as-pecto perlado del tumor que rodeaba a las raí-ces nerviosas de la cauda equina.

Pear12 (Denver, EEUU, 1969) comunicó el ha-llazgo de un tumor blanco perlado en una mu-jer de 27 años, a quien 10 años antes le habían realizado punciones lumbares diagnósticas por la sospecha de poliomielitis. El mismo au-tor reportó un tumor en otra mujer de 41 años, que había recibido una anestesia subaracnoi-dea durante el trabajo de parto 20 años atrás.

Bailey13 (Belfast, Irlanda, 1970) diagnosticó un tumor en una niña de 3 años, que 2 años antes había recibido una punción lumbar.

Shaywitz14 (Ohio, EEUU, 1972) presentó los casos de 2 niños de 9 y 12 años. Ambos habían recibido una punción lumbar, 6 años antes de la aparición de los síntomas.

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Tipton y cols.15 (California, EEUU, 1975) do-cumentaron el caso de un niño de 5 años que presentaba un tumor de localización lumbo-sacra con irritación de la tercera raíz sacra y con disfunción de la vejiga. En este caso se estableció la relación con una punción lumbar realizada 4 años atrás.

Tabaddor y cols.34 (New York, EEUU, 1975) reportaron el caso de un tumor en un hom-bre de 52 años, a quien le habían realizado un mielograma con resultados de normalidad usando una aguja espinal 18-G con mandril, y a quien, pasado un tiempo, le apareció un do-lor de espalda de inicio repentino y con irra-diación bilateral a las piernas.

Batnitzky y cols.16 (Indianápolis, EEUU, 1977) encontraron 3 casos de tumores: en una niña de 7 años y dos niños de 5 y 9 años. Todos ha-bían recibido punciones lumbares 3, 5 y 6 años antes del inicio de los síntomas.

Blázquez y Olivier29 (Madrid, España, 1980) reportaron 6 casos de tumores diagnosticados y tratados quirúrgicamente. Una niña de 11 años, un niño de 11 años, una mujer de 25 años y un hombre de 55 años, cada uno de ellos había recibido un número indeterminado de punciones lumbares. En estos pacientes, los síntomas aparecieron 7, 4, 13 y 33 años des-pués respectivamente. El quinto caso, fue una mujer de 28 años con antecedente de punción subaracnoidea anestésica para realizarle una apendicectomía 5 años antes, y el sexto caso, un niño de 2 años tratado quirúrgicamente de un mielo-meningocele, a los dos días de vida.

Kudo y Okawara35 (Tokio, Japón 1980) des-cribieron el caso de un hombre de 57 años con un tumor aparecido después de 2 años de haber recibido una punción lumbar para una mielografía.

Halcrow y cols.17 (New Castle upon Tyne, Inglaterra, 1985) publicaron el caso de un tu-mor iatrogénico en un niño de 6 años, quien había recibido punciones lumbares en el pe-ríodo de lactancia.

Arthuis y cols.18 (París, Francia, 1986) encon-traron un tumor epidermoideo en un paciente de 20 años, con antecedentes de una punción lumbar a los dos meses de vida, para diagnos-ticar un síndrome febril.

Mc Donald y Klump19 (Rochester, EEUU, 1986) describieron un tumor epidermoideo espinal se-cundario a punciones lumbares en un niño de 11 años, que había recibido 3 punciones lumbares al mes de vida para hacer un diagnóstico de sep-ticemia. También describió el caso de otra niña de 5 años, quien había recibido 2 punciones lum-bares, una de ellas traumática, durante la investi-gación de una hipocalcemia a los 2 días de vida.

Ersbak y Hobolth20 (Kolding, Dinamarca 1988) presentaron 1 caso de tumor en un pa-ciente a quien se le había hecho una pneumo-encefalografía para excluir la sospecha de una hidrocefalia a los 6 meses de vida, y una pun-ción lumbar a los 2 años de edad, para diagnos-ticar una sospecha de sepsis. Cuando alcanzó los 5,5 años presentaba dolor de cadera y la operación mostró un tumor epidermoideo.

Gardner y cols.21 (Montreal, Canada, 1989) trataron quirúrgicamente dos pacientes con tu-mores epidermoideos intraespinales. El primero tenía historia de dolor de espalda que irradiaba a las nalgas y después se extendía a las panto-rrillas. El enfermo había tenido 3 punciones lum-bares, de las cuales, una fue una punción hemá-tica durante el diagnóstico de una septicemia. El segundo caso correspondía a una niña de 5,5 años con el antecedente de 9 meses de dolor in-termitente de la columna lumbar. La niña había recibido dos punciones lumbares con el propó-sito de investigar una hipocalcemia, y 1 de estas punciones había sido traumática.

Visciani y cols.42 (Milano, Italia, 1989) publi-caron el caso de una paciente de 11 años de edad tratada de una leucemia linfoide aguda, que a la edad de 2 años había recibido puncio-nes lumbares para la inyección intratecal de metrotexate. La niña presentaba una historia de dolor continuo y signos de lesión en la re-gión lumbo-sacra. Más tarde, le fue resecado un tumor epidermoideo localizado al nivel de la cuarta y quinta vértebra lumbares.




Caro y cols.22 (Wilmington, Delaware, EEUU 1991) reportaron 4 casos de tumores epider-moideos. En su publicación, comentaron so-bre las dificultades que habían tenido en el diagnóstico, y el aporte de las técnicas de imagen en esta patología. El primer caso fue una niña de 7 años que presentaba un dolor persistente de la columna. Más tarde, el dolor se había extendido a ambos muslos. Esta niña tenía antecedentes de punciones lumbares durante su período neonatal para el diagnós-tico de sepsis. El segundo caso, un niño de 10 años con historia de 2 meses de deterioro de la marcha y un incremento de la deformación postural. Cuando tenía 18 meses le habían punzado el espacio subaracnoideo para la rea-lización de un neumo-encefalograma. En este caso, el tumor hacía presión sobre las raíces motoras y sensitivas derechas al nivel de la cuarta vértebra lumbar. El tercer caso fue una niña que presentaba dolor de la columna des-de hacía 6 meses, que se fue haciendo progre-sivamente severo. Cuando tenía 2 años, había presentado una escarlatina complicada con convulsiones febriles y le habían hecho varias punciones lumbares. En este caso, la punción lumbar se describió como dificultosa. El cuar-to caso, un niño de 6 años que tuvo dolor en sus pantorrillas durante tres años, a quien a los 2 años de edad se le había realizado una punción lumbar.

Sklar y cols.32 (Miami, EEUU, 1991) publica-ron acerca de las complicaciones de la anestesia epidural y la aparición de quistes subaracnoi-deos. Los autores confirmaron esta patología en 3 mujeres, una de 25 y dos de 29 años de edad, que habían recibido anestesia durante el parto, y otra de 38 años de edad, a la cual 2 años atrás se le había realizado una anestesia epidural para una cirugía de hernia de disco.

Toro y cols.23 (Augusta, Georgia, EEUU 1993) reportaron el caso de un paciente con un tumor epidermoideo iatrogénico formado en el canal espinal de un niño de 6 años que anteriormente había recibido múltiples punciones lumbares.

Machida y cols.60 (Tokio, Japón, 1993) in-formaron sobre el caso de otro paciente con un tumor epidermoideo adquirido, localizado en la región torácica.

Baba y cols.36 (Fukui, Japón, 1994) descri-bieron el desarrollo de un tumor epidermoi-deo en una mujer de 30 años, 6 años después de una punción lumbar para una mielografía.

Bollar y cols.61 (Santiago de Compostela, España, 1994) publicaron sobre un tumor epi-dermoideo espinal que los autores consideran iatrogénico y que no se asociaba a anomalía congénita alguna.

Kohama y cols.62 (Sapporo, Japón, 1996) hicieron referencia a un hombre de 50 años con un tumor epidermoide que había recibido 24 punciones lumbares, cuando tenía 1 año de edad, para un diagnóstico de poliomielitis.

Kriss y Kriss63 (Lexington, EEUU, 1997) pre-sentaron el caso de una mujer de 20 años con una radiculopatía, que afectaba a su pierna y a su muslo, que resultó ser consecuencia de un quiste aracnoideo intradural espinal posterior a una mielografía.

Potgieter y cols.64 (Leuve, Bélgica, 1998) presentaron los casos de 3 niños de 5, 7 y 12 años de edad con tumores epidermoideos que habían recibido punciones lumbares en el período neonatal.

Park y cols.66 (Seul, Corea del Sur, 2003) publicaron el caso de un hombre de 31 años con un tumor epidermoideo, que 5 años antes había recibido una punción lumbar.

Ziv y cols.67 (Los Angeles, EEUU, 2004) re-portaron el caso de 2 niños a quienes 6 años atrás, siendo neonatos, se les habían realizado punciones lumbares. Ambos tenían una masa de 1 cm. de diámetro, una al nivel de la primera y segunda vértebra lumbar, y la otra al nivel de la tercera vértebra lumbar. Ambos, tras la re-sección quirúrgica, quedaron asintomáticos.

Miyake y cols.68 (Hyogo, Japón, 2005) descri-bieron el caso de una mujer de 61 años, a quien se le habían practicado 70 anestesias espinales en un período de 14 años. Esta paciente presen-taba dolor e hiperestesia en la pierna izquierda y la resonancia magnética permitió identificar una masa isointensa en imágenes ponderadas en T1 y una masa hiperintensa en imágenes pondera-das en T2, que más tarde fueron resecadas.

Jeong69 y cols. (Kwangju, Corea del Sur, 2004), diagnosticaron un tumor iatrogénico en un niño de 12 años de edad, a quien 7 años

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antes se le había realizado una punción lum-bar. El autor publicó nuevamente su experien-cia en el Pediatric Neurosurgery en el 2006.

González y González70 (Habana, Cuba, 2006) publicaron el caso de un varón de 15 años de edad, con historia de haber sido objeto de múl-tiples punciones lumbares con fines diagnósti-cos de estados febriles durante su primer año de vida y a los 2, 2,5 y 3,5 años de edad. Des-pués de 6 años de molestias y dolor lumbar, que se incrementaba con la risa, la tos y los estornudos, la resonancia magnética reveló dos lesiones intrarraquídeas al nivel de la ter-cera y cuarta vértebra lumbar, y de la primera y segunda vértebra sacra, que fueron tratadas quirúrgicamente.

Per y cols.97 (Kayseri, Turquía, 2007) hi-cieron referencia a un tumor en un niño de 8 años, con antecedentes de dolor de espalda de un año de duración, que irradiaba a su ca-dera y a ambos muslos, con la historia de una punción lumbar para el diagnóstico de una meningitis cuando era neonato.

Por último, Refai y cols.98 (Missouri, EEUU, 2007) presentaron otro caso de un tumor epi-dermoideo iatrogénico intradural, desarrolla-do luego de una punción lumbar.

Estado actualUn editorial publicado en The Lancet99, en 1977, comunicó que la presentación de estos tumores desaparecería con el uso de las nuevas agujas no reutilizables. A partir de ese escrito, muchos pro-fesionales pensaron que este problema no vol-vería a repetirse pero, sin embargo, no fue así. Los tumores han seguido originándose, siendo los dos últimos artículos98 publicados en 2007.

El número total de pacientes afectados por este problema posiblemente sea subvalo-rado. El prolongado período de latencia hasta la aparición de manifestaciones clínicas lleva al paciente a consultar a otros especialistas, que muchas veces no relacionan el posible origen de la afección con la actual dolencia. Otro factor a considerar es que por diferentes razones, no todos los casos se publican100-102.

Actualmente diferentes médicos especialis-tas realizan punciones lumbares a sus pacien-

tes. Las punciones diagnósticas realizadas por neurólogos, internistas, médicos de urgencia, neonatólogos y pediatras se continúan reali-zando con agujas biseladas tipo Quincke 20-G o 22-G. La costumbre de punción con este tipo de agujas y la necesidad de recoger un volumen importante de líquido cefalorraquídeo para su análisis los lleva, en muchos casos, a evitar el uso de otro tipo de instrumental. Las mismas agujas son usadas por hematólogos y oncólo-gos para la inyección intratecal de medicamen-tos oncológicos (por ejemplo: metotrexate, cita-rabina, citarabina lisosomal). Pacientes con una edad entre 2 y 8 años, con linfomas de Burkit o con leucemia linfoblástica, pueden recibir du-rante los 6 meses que dura el tratamiento entre 6 y 10 o entre 10 y 14 punciones lumbares respec-tivamente, para recibir la medicación intratecal. Pacientes con edades similares, diagnosticados de meduloblastomas, ependimomas, pinealo-blastomas, y rabdomiosarcomas paramenín-geos, pueden recibir entre 1 y 9 punciones lum-bares para la administración de medicamentos intratecales, según la respuesta al fármaco. En la mayoría de los casos las punciones lumba-res realizadas por los anestesiólogos se asocian actualmente con el uso de agujas finas 25-G o 27-G. Si recordamos que el arrastre de células es proporcional al defecto de adaptación del mandril y que las agujas finas tienen menor posibilidad de arrastre84, particularmente si la punción se hace a través de agujas introducto-ras, podemos deducir por el análisis de los ca-sos publicados que las punciones de bloqueos subaracnoideos anestésicos realizadas por los anestesiólogos, posiblemente tengan menor probabilidad de arrastrar tejido epidérmico al canal espinal, respecto a las punciones lumba-res con fines diagnósticos o terapéuticos reali-zados por otros especialistas, que acostumbran usar agujas de mayor diámetro.




RecomendacionesEstas complicaciones pueden continuar pro-duciéndose actualmente si no utilizamos un material de punción adecuado.

Si nos preguntamos cuál debe ser la con-ducta del médico anestesiólogo ante esta rara pero posible complicación, una pequeña inci-sión con un bisturí o una lanceta en el punto de la infiltración puede evitar el contacto de la punta de la aguja con la piel intacta, impi-diendo con esto, arrastrar fragmentos de piel durante la punción. Podrían arrastrarse, igual-mente, fragmentos de ligamentos, pero este tejido, al ser introducido dentro del canal espi-nal, tiende a su involución por la incapacidad que tienen los ligamentos de nutrirse por imbi-bición, a diferencia de los fragmentos de piel.

De Andrés103, en 1989, ya había aconsejado realizar una perforación previa, o una incisión en la piel en el punto de infiltración, para facili-tar el paso de las agujas de punción raquídea.

Debemos evitar hacer punciones espinales sin mandril o con éste parcialmente colocado, y por supuesto, no hacer bloqueos caudales con agujas intramusculares. Con respecto a las agujas introductoras, la punción lumbar con agujas finas a través de una aguja intro-ductora disminuye la posibilidad de arrastrar fragmentos de piel. Se debería proscribir el uso de agujas tipo mariposa (Butterfly) para hacer punciones lumbares en neonatos.

En 1972, Greensher y cols.104 propusieron hacer las punciones lumbares diagnósticas en los neonatos con agujas tipo mariposa (But-terfly) en un intento de simplificar la técnica. Esta sugerencia tuvo gran aceptación entre los médicos neonatólogos, quienes adoptaron

el uso de agujas tipo mariposa (Butterfly) en esta praxis. Sin embargo, las conclusiones de ese trabajo fueron criticadas reiteradamente por otros autores, que han considerado muy peligrosa dicha práctica, por la facilidad de transporte e introducción de fragmentos epi-teliales dentro del canal espinal, que tienen todas aquellas agujas que no disponen de un mandril obturador.

ConclusionesSi nos detenemos a evaluar las variables des-critas hasta ahora podremos comprender la importancia que tienen las agujas de punción espinal en el desarrollo de esta enfermedad. El examen microscópico de las actuales agujas no reutilizables permite identificar defectos en los procesos de fabricación de algunas de ellas. La técnica de punción lumbar debe hacerse siem-pre con agujas provistas de mandril, y además, debe evaluarse que esos mandriles se adapten correctamente en la punta de la aguja.

Después de analizar el origen de esta pato-logía, podría interpretarse como una conduc-ta imprudente usar agujas sin mandril para realizar punciones lumbares, por la posibili-dad de ocasionar las complicaciones que he-mos descrito. Por último, es importante que cada cierto tiempo, grupos independientes de investigación estudien los materiales de pun-ción que habitualmente están en uso.

En conclusión, la práctica de una técni-ca de punción cuidadosa en sus detalles y la elección de una aguja de punción lumbar ade-cuada, pueden influir en la salud de nuestros pacientes y en nuestra tranquilidad.

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Aceptado: 17/06/08 E-mail: [email protected]

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