gubern instituto coracluín servicio de neumatología

Sesión del 22 de marzo de 1973 *

LAS HERNIAS PULMONARES

L. GUBERN SALISACHS, M. CARBONELL ESTRANYy L. GUBERN PI

Instituto CoracluínServicio de Neumatología y Pediatría

(Director: Dr. M. CARBONELL JUANICO)

Servicio de Traumatología, Ortopedia y Cirugía Infantil(Director: Dr. L. GUBEIIN SALISACHS)

Barcelona

Las hernias pulmonares en la infancia, tienen especial interésporque :

1." Aparte de las cervicales, consideradas como relativamente fre-cuentes en el adulto, son raras.

2.° Van acompañadas casi siempre de malformaciones costales, deltipo de aplasia condrocostal, localizadas preferentemente en la regiónpara-esternal.

3." Provocan, en algunos casos, un cuadro de distress respirato-rio ya inmediatamente después del nacimiento o en ocasión de un pro-ceso bronco pulmonar agudo.

4." El tratamiento quirúrgico, no fácil si la brecha es de ciertotamaño, ha de cumplir dos finalidades : la 1." de mayor jerarquía, con-seguir una solidez funcional adecuada de la pared. La 2., que requie-re con frecuencia una intervención plástica ulterior, el mejor resultadoestético que permitan las características del caso. -

Uno de nosotros (L. G. S.) había observado dos hernias pulmona-res. La primera en una localización m-Ay frecuente —región supra-clavicular. La segunda en la región lateral del tórax a nivel del octavoespacio intercostal y sin anomalía alguna del esqueleto torácico. Fi- .

* Sesión dedicada a comunicaciones libres, celebrada en la Academia deCiencias Médicas de Cataluña y Baleares.

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Tnalmente, hemos tenido ocasión de observar e intervenir, con buenosresultados, un caso de agenesia de la parte anterior de los 3 • 0 , 4• 0 y 5.'

,cartílagos y costillas correspondientes. Ha sido este último caso el que--nos ha decidido a publicar este trabajo. Veamos el resumen de la his-toria de los tres mencionados.

Observación o.° I: Lourdes M., 6 años, sin antecedentes patológicos de in--terés, presenta una pequeña tumoración blanda en la región supradavicular de-recha que aumenta con los esfuerzos y la tos. La presión del dedo reduce la-tumm.ación e impide su reaparición. Se diagnostica una hernia pulmonar cervical--afección que conocíamos por un caso observado varios años antes en un adulto—,-indicando a los padres que salvo acentuado crecimiento de la hernia no era nece-.sario tratamiento alguno.

Observación o.° 2: David O., lo años. Sin antecedentes patológicos de interés.Desde los 2 años y medio que notan sus padres la presencia de una tumoración en

- la región lateral del hemitórax izquierdo. > La tumoración sólo aparece cuando elniño llora o hace un esfuerzo. De los 5 a 6 Míos la mencionada tumoración rara--mente era visible. A partir dé entonces ha ido creciendo en proporción con el niño..Actualmente la exploración comprueba la existencia de un abultamiento en elhemit6rax izquierdo, octavo espacio intercostal e inmediatamente por detrás de lalínea axilar posterior. La tiimoración es sólo aparente al toser y en l 'os esfuerzos(fig. 1). La radiografía no demuestra defecto alguno costal (fig. 2), lo que d'instituye-una rareza. El diagnóstico inicial efectuado por un competente cirujano (Dr. E. CUA-

- ORADA SOLER) fue de lipoma, diagnóstico que rectificó por el de hernia pulmonar'enviándonos entonces al niño para conocer nuestra opinión.

Fig. 1. — Se observa la tumoración en el octavo espacio intercostal izquier-do línea axilar posterior. En una de las fotografías se ha dibujado una

elipse rodeando la mencionada tumoración.

Tiene extraordinario interés en este caso, en el que no existían de-fectos ' costales, la localización de la hernia. Aparte de las cervicales omás propiamente supraclaviculares, que son debidas a un defecto dela fascia de Sibson que recubre la cúpula oleura.1, las que salen a tra-

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vés del espacio intercostal sólo se presentan en las zonas anatómica-mente débiles de dicho espacio. Estas zonas son la paraesternal y laparavertebral. Los músculos intercostales externos se extienden poste-riormente hasta el ángulo de las costillas y los internos alcanzan en laParte anterior las uniones condrales. Más allá de estos puntos sólo exis-te la protección proporcionada por las membranas anteriores que pre-servan la continuidad. En la parte anterior el punto débil únicamentees protejido por un ligero haz pectoral, en cambio, en la parte poste-rior existen los robustos músculos sacroespinales. Se explica, pues, lamayor frecuencia de hernias paraesternales sin defecto costal (BRONS-LHER y col.) 1 . Es curioso que esta mayor frecuencia se observa tambiénen los casos con defectos costales. Nuestra segunda observación dehernia intercostal localizada en el 8.° espacio línea axilar posterior, esexcepcional, no hemos encontrado en la literatura revisada ningún casoanálogo.

Fig. 2. — La radiografía colocando un clip sujetoa la piel demuestra normalidad absoluta de las

costillas•en la zona de la hernie pulmonar.

Observación n.° 3: Antonio, 1 mes y medio. Fecha 30-IX-71. Antecedentes :Dextrocardia en hijo de prima segunda. No patología perinatal.

EXPLORACIÓN:

No sensación de enfermedad aguda. Estado nutritivo mediano.Cabeza: Craneotabes marcada. Asimetría ligera.Tórax: Configuración patológica. Depresión costal en H izquierda en unión

esternocostal que aumenta en la inspiración. Defecto de las costillas 3.", ,4.a y 5.aen unión estemal. Hipoplasia de pectoral mayor izquierdo. En la espiración y en


los esfuerzos la hernia pulmonar es muy visible. En la inspiración se deprime lapared del tórax (fig. 3).

Auscultación cardiopulmonar normal.Latidos se auscultan en hemitórax derecho.Abdomen: Hígado, 1 traves. No bazo.Extremidades: Implantación anormal de los dedos de los pies.SN.: Normal.

EXPLORACIONES COMPLEMENTARIAS:Hemograma: Normal. Sed. Orina: Normal.R. Tórax: Corazón en posición anómala en H. derecho. estando mediastino

ligeramente desviado. Eventración diafragmática izquierda. Aplasia de las costillas<Bellas (fig. 4).

Informe cardiológico: No cardiopatía asociada. Se considera necesario efectuaruna reparación plástica de la caja torácica por medio- de injertos costales y frun-cimiento del diafragma.

Lo primero se aconseja de efectuarlo dentro de dos meses a ser posible conaun estado nutritivo mejor.

Fig. 3. — A y E. En la espiración la hernia pulmonar se hace evidente.C. En la inspiración la depresión costal es muy manifiesta.

INTERVENCIÓN (24-11-71, 22 horas):Se efectúa la intervención casi exactamente con el plan previsto. Resección

-de 6-7 cm. de una costilla (7.') del otro lado. Sutura muscular y cutánea. Incisiónarqueada de base esternal que alcanza aproximadamente la línea asilar anterior•izquierda.

Despegamiento del periostio del esternón y de las partes proximales dondeterminaban las costillas. El injerto, dividido en dos partes, se sutura al esternón-y a lo s . extremos costales. Esta maniobra sólo se efectúa en la 4.' y la 5.a debido

la situación del extremo proximal de la 3." (línea axilar media), confiando que.1a firotección únicamente con tefión será suficiente en la parte superior de la;brecha (fig. 5 A). Se coloca encima una lámina de teflón atravesado por los hilos-con que se han efectuado las suturas esternales y costales con los injertos. La


Fig. 4. — De frente se observa una eventración diafragmatica. izquierda.Con desviación del corazón y mediastino hacia el otro lado. La imagen dela parte anterior lateral de la 3., 4." y 5. a izquierdas muestran un adel-gazamiento y una terminación mucho más proximal que en el lado derecho.Como es natural no puede ~probarse radiológicamente la agenesia delos cartílagos costales correspondientes, comprobada en la intervención.De perfil resulta muy evidente la acentuada eventración diafragmática

existente.

mina de teflön, que si se tolera podría solucionar prácticamente el problema plás-tico, se sutura por sus extremos en las partes blandas. Sutura de la piel (L. GUBERN

SALISACHS) (fig. 5 B y C).Durante la intervención se perfundieron 125 c. c. de suero glucosalino y 50 c. c.

de sangre compatible.

POST -OPERATORIO-EVOLUCIÓN

El curso fue favorable siempre. Se mantuvo a dieta absoluta durante 14 horaspost-intervención, cobertura de necesidades hidroelectrolíticas con perfusión V. yantibioterapia, con controles seriados de constantes vitales.

Al día siguiente se inicia realimentación y es bien tolerada. Se retiró perfu-sión al 5." día de la intervención, continuándose terapia antibiótica I.M.

Posteriormente se hizo un reajuste de su alimentación, que pasó a ser mixtaen el momento del alta.

A los 16 días se retiraron parte de los puntos de sutura, y el resto cinco díasmás tarde (fig. 5 D).

Resulta evidente que la parte que se hunde al efectuar la inspiración lo hacecon menos intensidad. Se considera el resultadct como satisfactorio dadas las con-diciones del caso.

Es dado de alta al día siguiente, tras los 16 días de estancia..Tanto la exploración física como la radiológica muestran la persistencia de

su eventración diafragmatica y dextraposición. Por inspección se observa unaasimetría discreta de ambos hemitórax, muy mejorada con relación a su. estadoantes de la intervención y una casi normalización de sus movimientos respiratorios.

LAS HERNIAS PULMONARES

Fig. 5. — A. Sutura de los injertos costales a la parte distalde la costilla y al esternón. B. Los puntos de la figura anterior,una vez anudados, se anudan a su vez a la lámina de teflón,la cual es fijada con cinco puntos a las partes blandas de laregión. C. La piel suturada. D. Aspecto de la región operatoriaa los 16 días después de haber retirado todos los puntos

de piel

Recomendamos nuevo ingreso dentro de 2, 3, 3 meses, para valorar clínica yradiológicamente su evolución. •

A los 4 meses se comprueba la ausencia absoluta de hernia pulmonar, con unaligera retracción eicatricial (fig. 6).

El resultado puede considerarse como francamente bueno. Se apla-za la intervención de la eventración diafragmatica dada la .:_mena tole-rancia de la misma.

Cuando el niño tenía 15 meses y medio se efectuó im funcimien-to transversal del diafragma por vía abdominal, obteniéndose una me-joría manifiesta en la situación del diafragma y del mediastino (fig. 7).

Sólo hemos encontrado en la literatura un caso Operado con injer-tos costales en el lactante (RicKumAk). Sin embargo, el profesor CLARETCOROMINAS ha operado dos casos no publicados.

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L. GUBERN SALISACHS Y COLABORADORES

Fig. 6. — Fotografía del niño a los 4 meses de la intervención.Ha desaparecido completamente la hernia pulmonar. Retrac-

ción cicatricial muy ligera.

En el caso de BRONSTHER y col., visto a los 6 meses se aplazó laintervención hasta los 2 años, intervención que no nos consta se hayaefectuado.

CONCEPTO Y CLASIFICACIÓN.

Se considera corno hernia pulmonar a la salida del pulmón a tra-vés de una abertura anormal de la pared torkica. Como ya comentan

Fig. 7. — El mediastino está en situación algo más normal y la cúpuladiafragmática ha descendido algunos centímetros.


DARGALLO y col. el término de hernia pulmonar es incorrecto, puestoque es la topografía de la hernia y no su contenido lo que determinala denominación de la misma (J. VOLKMANN) ".

Resulta de interés en la clasificación la localización y la etiología.Siguiendo a MOREL-LAVALLEE " (1849) se dividen :

Según su localizaciónA) Cervical.B) Torácica.C) Diafragmática.En relación con su etiologíaA) Congénita.B) Adquirida.

1. Traumática.2. Postraumatica.3. Espontánea.4. Patológica (secundaria a una enfermedad local).

Esta clasificación omite las hernias del mediastino que clínicamen-te tienen poco de común con los otros tipos.

Frecuencia: Las hernias pulmonares más frecuentes son las cervi-cales, incluso en la infancia. En efecto, a pesar de que JoNEs ", ep 1970,dice sólo haber encontrado un caso en la literatura pediátrica (el de

Fig. 8. — Soldadura de la novena v décima co-tinas, compensada, hasta cierto punto, por laausencia de la octava, ausencia que puede favo-recer la acción del tratamiento ortopédico de la

escoliosis.

54 L. GUBERN SALISACIIS Y COLABORADORES

FALLIERS 5 , en 1955), BRONSTHER y col., en 1968, publicaron 6 casos dehernia de 4 años y otro de 14 arios).

En lo que se refiere solamente a las anomalías costales son relati-vamente frecuentes : variaciones numéricas, costillas cervicales, lumba-res, duplicaciones, sinostososis (fig. 8), orificios costales, bifurcacio-nes, etc. (L. GUBERN SALISACHS) 8 . Las agenesias costales que provoquenhernia pulmonar se cosideraran raras. Sin embargo, GOODMAN 7 , en1933, encontró en la literatura 172 casos de hernias pulmonares de di-versos tipos, de los cuales 18 eran congénitas. El primer caso fue des-crito por MOREL-LAVALLEE " en 1847.

Nos parece inadecuado el calificativo de congénitas, ya que la her-nia no puede existir en el momento del nacimiento, característica in-dispensable para considerar un proceso corno congénito, aparte delos debidos a un traumatismo del parto. En realidad, como resalta.LANDOIS ' 2 , la hernia no puede aparecer hasta que se inicia la respira-ción extrauterina y la expansión pulmonar, lo que no puede ocurrir enel momento del nacimiento auncue sí inmediatamente después de éste.«La hernia es, pues, adq uirida, siendo congénita la predisposición porlas características anormogénicas de la región» (DARDALLO y col.) 2 • Sinembargo, desde un punto de vista práctico consideraremos como congé-nitas aquellas que aparecen acto seguido del nacimiento. De un modoanálogo a lo que ocurre en las hernias inguinal, por ejemplo, se com-prueba por inspección y palpación la hernia pulmonar debajo de la pielen el momento de la espiración. (Respiración paradógica) o al hacer es-fuerzos, es decir, cuando las condiciones biomecánicas determinan lasalida del saco y una porción de pulmón a través del orificio herniario.

ANATOMÍA FUNCIONAL DEL DESARROLLO Y ETIOPATOCRONIA.Nos referimos exclusivamente , a las hernias calificadas como con-

génitas.Aunque las costillas y el esternón tienen un desarrollo indepen-

diente, lo que explica la normalidad del esternón en todos los casosde agenesia, la fusión de los bandos esternales y el contacto de la parteexterna de las mismas con las costillas se hace de arriba abajo (L. GU-

BERN SALICHS y col.) 1°.

Es curioso que las agenesias costales corresponden habitualmentede la 2." a la 4." 'o 5..a en la zona para-esternal, con una hipoplasia regio-nal manifiesta (hipoplasia o ausencia dei s pezón, del tejido celular sub-cutáneo y ausencia del pectoral menor y de los fascículos costales delpectoral mayor o de todo este músculo. De acuerdo con DARGALLOy col. 2 , DENK y KUNZ " podría considerarse como fenómeno parcial deuna malformación más extensa y sistematizada de la unidad vértebro-•ostal —las anomalías vertebrales no son raras (fig. 8). La situaciónhabitual de la agenesia hace pensar en una relación con los factores


•mbriológicos que condicionan o determinan la unión cond ro-costalpor debajo del núcleo medio supraesternal. En relación con la filoge-nia recordaremos que los anfibios puedan tener o no esternón pero.nunca es alcanzado por las costillas.

Estas malformaciones se han atribuido a una falta del desarrollo,u distrofia muscular adquirida en la vida intrauterina, procesos des-tructivos provocados por la compresión de las extremidades (RITTER,.EPPINGER, FEVRE y HANNoucHE L. GUBERN SALISACHS) 9 o una ausen-cia de inducción del desarrollo de los mamelones vasculares primitivos

'.(SA.LmoN) 48 . DUHAMEL 4 distingue dos tipos, uno por defecto de la mor-logénesis y otro de la organogenesis. La segunda es la que provoca unaagenesia costal verdadera.

En lo que se refiere a la evolución del proceso la curación espon-tánea es rarísima. Sólo hemos encontrado un caso en la literatura pu-blicado por FALLIERS 5 . Se trataba de un niño de cuatro arios y medioafecto de una hernia pulmonar cervical bilateral que curó tres arios des-pués de una medicación adecuada de su tos.

RAVITCH "' ha comprobado que la malformación se incrementa conel tiempo, lo que considera un argumento de valor para intervenircuando se vea al niño por primera vez, sea cual fuera su edad, ya in-sistiremos sobre ello en el tratamiento.

DIAGNÓSTICO.

Es habitualmente fácil. Se manifiesta por una tumoración de la pa-red torácica blanda y que aumenta con la tos y los esfuerzos, y quedesaparece con una presión suave. En ocasiones existe una sensibilidad.local aumentada (BRONSTHER y co].) 1 . Si la brecha de la pared torácicaes de cierta importancia aparece una respiración paradójica. En la ins-piración la pared torácica de la zona afecta —sin costillas e inclusocon cierta frecuencia sin músculos— debido al aumento de la presiónpleural negativa es aspirada al interior del tórax. El pulmón de la men-cionada zona espira al pulmón sano el aire rico en CO2. En cambio enla espiración la hernia propulsa porque las condiciones son inversas delas normales (DARGALLO y col.) 2.

Se comprende que esta respiración paradójica provoque un balan-ceo del mediastino con los trastornos respiratorios y circulatorios co-rrespondientes. La disnea, distress respiratorio, taquipnea y cianosis son.las manifestaciones habituales de estos casos. Son frecuentes, a vecesgraves, especialmente en el recién nacido y lactante. En un caso deRicKHAm 1 , de un niño de siete semanas con defectos costales de la1." a la 5." izquierdas, el distress respiratorio obligó a no aplazar la in-tervención. La radiografía anteroposterior habitualmente sólo demues-tra las ausencias costales —aparte de la situación del mediastino y de


la cúpula diafragmatica del mismo lado, de gran interés en algunos ca-sos, como uno de FEVRE y HANNOUCHE y nuestra observación n.° 3.

PRoNós-ric o.Depende de la evolución del caso y especialmente de los trastornos

respiratorios que provoque. En muchos casos el defecto torácico es pe-queño y no plantea una indicación operatoria más o menos urgente. .

Con frecuencia el pronóstico viene agravado por las malformacio-nes asociadas —como eventración diafragmática en nuestra observación.

RICKMAN 17 ha observado 13 casos con las siguientes malformacio-nes: 6 mielomeningoceles de gran tamaño y ulcerados, 2 con un gradomenor de malformación espinal, 2 con malformaciones cardíacas graves,.una agenesia rectal y una duplicación yeyunal. Siete de sus 13 casos:murieron.

La aplasia regional, como en nuestra observación n. es muy fre-cuente (RAvrrcx RICKHAM FEVRE y HANNOUCHE 6 , etc.).

TRATAMIENTO.

Aparte de los casos que no requieran tratamiento quirúrgico comoocurre en las cervicales que no sean de gran tamaño o no existe un au-mento evidente del mismo, , cuándo y cómo debe intervenirse?

Cuándo: Como se deduce del criterio del RAVITCH 17 cuando anteslo permitan las circunstancias.

Cómo: El número de intervenciones propuestas y empleadas haríasuponer que ninguna permite obtener unos resultados satisfactorios, loque no corresponde a la realidad, aunque a nuestro juicio si bien estáresuelto el problema biomecánica no lo está el estético cuando la inter-vención se ha realizado con cierta precocidad, la cual, por otra parte,está indicada : 1. 0 Por el distress respiratorio existente en algunos casos.2.' Por la agravación espontánea de la deformidad con el crecimiento(13.Avrrcu) 15.

Aparte de la técnica quirúrgica propuesta por RAVITCH, que conligeras modificaciones hemos seguido nosotros en la observación n.° 3,se han propuesto diversos tratamientos. Mencionaremos los más utili-zados en el niño.

a) Injerto de fascia lata. Había sido inicialmente empleado porRAVITCH, con un buen resultado pasajero.

19) Aplicación de colgajos periósticos que se suturan sobre el de-fecto (SAUERBRUCH) 16

c) Injertos costales con periostio incluido. Es indudable que losresultados han de ser mejores que con los injertos subperiósticos.

d) Material protésico (marlex, teflón) sólo o preferentemente 'comorefuerzo debajo o encima de los injertos.

.BRONSTHER y col. consideran que en la intervención debe disecar-


se el pulmón o la pleura de los tejidos próximos, y que debe excindirseel saco, maniobra que nos parece completamente inútil —excepto c_u'_-zás en las cervicales de gran tamaño. Posiblemente la ligadura del sacoha sido propuesta por analogía con las hernias abdominales, especial-mente inguinales, en las cuales no existe un fallo de la pared equiparablea la de las pulmonares aparte de que en las hernias inguinales congé-nitas el saco es lo fundamental y, en cambio, las condiciones de la pa-red es algo accesorio.

En lo que se refiere a los injertos costales es indudable que loideal sería colocar injertos con el periostio intacto y a ser posible consus conexiones vasculares también intactas. En la práctica esto resul-ta habitualmente difícil o imposible. RicKnAm " en un niño de 7 se-manas con una voluminosa hernia pulmonar y ausencia completa de laVI, VII, VIII, IX y X costillas, empleó la siguiente técnica : dividió endos la V costilla, dejándola «in situ», haciendo lo mismo con la XI.La mitad superior de esta última, formando bisagra por su extremoanterior, la hizo girar hacia la línea media y hacia arriba para formarun nuevo reborde costal, y la mitad inferior de la V costilla la apro-ximó a la mitad inferior de la XI. La mitad superior de la XI costilla,movilizada, la fijó entonces al extremo anterior de la V, y la 'porciónrestante a la XI.

BRONSTHER y col. ' recomiendan el despegamiento tangencial de lacostilla inferior y superior al defecto y la colocación de aquéllas conperiostio intacto encima de la brecha. Nos parece que la división dela costilla en el plano frontal no ha de ser fácil. Refuerzan la plastiacostal con MARLEX, este último empleado por DARGALLO y col. 2 en sucaso con buenos resultados.

RESUMEN.

Se expone la experiencia de los autores de tres hernias pulmonares,una de ellas intervenida. Comentan la clasificación frecuencia, anatomíafuncional del desarrollo y etiopatocronia, diagnóstico, pronóstico y tra-tamiento.

En la literatura sólo han encontrado un caso de lactante interveni-do con injertos costales.

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