Journal de Gynecologie Obstetrique et Biologie de la Reproduction (2009) 38, 250—253

CAS CLINIQUE

Syndrome de Boerhaave et grossesse.À propos d’un cas et revue de la littératureSyndrome of Boerhaave and pregnancy.A case report and review of the literature

C. Rissoana, C. Louerata, R. Rioua, S. Lantheaumeb,∗

a Service de pneumologie, centre hospitalier de Valence, 179, boulevard Maréchal-Juin, 26953 Valence cedex 9, Franceb Service de gynécologie-obstétrique, centre hospitalier de Valence, 179, boulevard Maréchal-Juin, 26953 Valence cedex 9, France

Recu le 20 janvier 2008 ; avis du comité de lecture le 4 septembre 2008 ; définitivement accepté le 15 septembre 2008Disponible sur Internet le 30 octobre 2008

MOTS CLÉSSyndrome deBoerhaave ;Grossesse ;Pneumomédiastin

Résumé Le syndrome de Boerhaave est une affection rare, correspondant à une rupture spon-tanée de l’œsophage (RSO), dont le pronostic dépend de la précocité de la prise en charge.Cliniquement, il est caractérisé par la triade : efforts de vomissements, douleur thoracique etemphysème sous-cutané. Nous rapportons le premier cas de RSO chez une femme enceinte detrois mois, suite à des vomissements incoercibles. L’excellente tolérance clinique de la patientea permis une prise en charge médicale avec surveillance stricte, alimentation parentérale etantibiothérapie adaptée. La chirurgie en urgence, habituellement indiquée dans cette patho-logie, n’a pas été réalisée dans ce contexte de grossesse. Le devenir obstétrical et néonatala été favorable. Nous discutons les difficultés diagnostiques, les modalités de prise en chargeainsi que le pronostic d’une telle pathologie.© 2008 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.

KEYWORDSBoerhaave syndrome;Pregnancy;Pneumomediastinum

Summary The syndrome of Boerhaave is a rare affection, corresponding to a spontaneousrupture of the oesophagus, the prognosis of which depends on the precocity of cares. Clinically,it is characterized by a set of three: efforts of vomitings, thoracic pain and subcutaneousemphysema. We report the first case of spontaneous rupture of the oesophagus in a 3-monthpregnant woman, further to incoercible vomiting. The excellent clinical tolerance of the patienthas allowed a medical care with strict monitoring, parenteral food and adapted antibiotic

therapy. The surgery as a matter of urgency, usually indicated in this pathology, was not realizedin this context of pregnancy. The obstetric and neonatal future was favorable. We discuss thediagnostic difficulties, the modalities of cares as well as the prognosis of such a pathology.© 2008 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.

∗ Auteur correspondant.Adresse e-mail : slantheaume@ch-valence.fr (S. Lantheaume).

0368-2315/$ – see front matter © 2008 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.doi:10.1016/j.jgyn.2008.09.003

evue de la littérature 251

FP

musr

Syndrome de Boerhaave et grossesse. À propos d’un cas et r

Le syndrome de Boerhaave, caractérisé par la triade :efforts de vomissements, douleur thoracique et emphysèmesous-cutané, correspond à une rupture spontanée du tiersinférieur de l’œsophage. C’est une pathologie rare, de diag-nostic difficile et dont le pronostic dépend de la précocitéde la prise en charge. Il survient essentiellement lors desefforts de vomissements.

Nous rapportons le cas d’un syndrome de Boerhaavesurvenu à 15 semaines d’aménorrhée chez une patienteprésentant des vomissements gravidiques incoercibles etdiscuterons les difficultés diagnostiques, les modalités deprise en charge ainsi que le pronostic d’une telle pathologie.

Observation

Mme D., 29 ans, enceinte d’une première grossesse de15 semaines d’aménorrhée, est hospitalisée en urgence pourdouleur vive rétrosternale irradiant en région cervicale,avec sensation de « crépitations » dans le cou de survenuebrutale. Dans ces antécédents, on notait un pneumotho-rax survenu au cours d’une séance de plongée, il y acinq ans, traité par talcage. Le début de sa grossesseétait marqué par des nausées avec vomissements incoer-cibles (environ trois à quatre fois par jour), responsablesd’un amaigrissement de 4 kg et non soulagés par les anti-émétiques conventionnels. L’examen clinique retrouvait unemphysème sous-cutané sus-claviculaire gauche. Il n’y avaitpas de trouble hémodynamique, le reste de l’examen cli-nique était sans particularité. Un scanner thoracique a misen évidence un important pneumomédiastin s’étendant dansla région cervicale et sus-claviculaire gauche, faisant évo-

quer, en l’absence d’autres étiologies, le diagnostic debrèche du tiers inférieur de l’œsophage, appelé syndromede Boerhaave (Fig. 1 et 2). Devant l’excellente toléranceclinique, la patiente a été laissée à jeun, avec une ali-

Figure 1 Emphysème sous-cutané.Subcutaneous emphysema.

tlsmnréotdnssqraifpav

D

Lpsœpd

igure 2 Pneumomédiastin.neumomediastin.

entation parentérale apportant 2000 kcal par 24 heures,ne intensification du traitement antiémétique par perfu-ion de granisétron et un traitement anti-acide à base deanitidine et alginate de sodium. Une antibiothérapie parazocilline a été débutée, couvrant les microorganismes dea sphère oropharyngée et digestive. Le contrôle du tran-it œsophagien à la gastrografine, réalisé à j + 2, n’a pasis en évidence de brèche franche. Devant le caractère

on compressif du pneumomédiastin et l’excellente tolé-ance clinique et biologique, une surveillance intensive até décidée. Des échographies itératives de bien-être fœtalnt été réalisées. Mme D. a évolué favorablement sousraitement médical simple avec disparition des douleurs ete l’emphysème à j + 5. Le scanner thoracique de contrôleotait la disparition du pneumomédisatin et de l’emphysèmeous-cutané. La patiente a repris une alimentation progres-ivement. Les vomissements se sont espacés tous les trois àuatre jours avec une reprise pondérale de 3 kg. Elle a puegagner son domicile à j + 10, avec une prescription d’anti-cides et d’antibiotiques, et contrôle biologique du bilannflammatoire pendant un mois. La surveillance du bien-êtreœtal a été réalisée deux fois par semaine par une échogra-hie pendant son séjour. Le devenir de la grossesse n’a poséucun problème. Mme D. a accouché à terme (39 SA), paroie vaginale, d’un enfant pesant 3715 g.

iscussion

e syndrome de Boerhaave est une affection rare, décriteour la première fois en 1724, qui correspond à une rupture

pontanée de l’œsophage (RSO) responsable d’une fistulesopleurale ou œsomédiastinale [1,2]. Cette RSO concerne

rincipalement l’homme (80 % des cas), avec un âge moyene survenue entre 40 et 60 ans.

2

vpue

dtLce

nlspp

pn

updtp

Lappdspsldd

dle

cgav

•

•

Rsl

pelR

pc[l

pége

ilse

•••

thcspsfdlp

pepe

tclrMe4gscpfi

ddtddr

52

Elle survient le plus souvent à la suite d’un effort deomissements et entraîne une augmentation soudaine de laression intrathoracique ou intra-abdominale, transmise àn œsophage mal relaxé et/ou dont l’extrémité supérieurest occluse.

Le tableau clinique varie mais est souvent dominé par laouleur thoracique et/ou abdominale orientant le diagnos-ic surtout si elle survient après un effort de vomissement.a triade pathognomonique du syndrome de Boerhaave,aractérisée par les douleurs thoraciques, les vomissementst l’emphysème sous-cutané, n’est que rarement retrouvée.

L’examen de référence permettant de confirmer le diag-ostic, s’il est réalisé précocement (avant la 48e heure), este scanner thoracique avec opacification de l’œsophage quiupplante le transit œsophagien à la gastrographine [3]. Ilermet de visualiser l’extravasation du produit de contrastear la brèche œsophagienne.

La radiographie pulmonaire peut mettre en évidence unneumomédiastin ou hydropneumothorax, orientant le diag-ostic.

La tomodensitométrie thoracique seule est égalementtilisée montrant des signes directs ou indirects, comme unneumomédiastin, un œdème périœsophagien, des signese médiastinite. Elle peut être utile en cas de doute :ransit œsophagien aux hydrosolubles normal, rupture œso-hagienne vue tardivement. . . [4].

Le pronostic dépend de la rapidité de la prise en charge.es 24 premières heures sont déterminantes, tout retardu diagnostic augmente de facon notable la mortalité quieut atteindre 100 % [5]. Le traitement doit être initié lelus rapidement possible pour juguler l’évolution vers laéfaillance cardiorespiratoire et l’installation d’un tableaueptique. Il reste le plus souvent chirurgical et ce d’autantlus que le diagnostic est précoce. Il consiste en uneuture des berges de la rupture œsophagienne [4—6]. Si’intervention est réalisée au delà de 12 heures, un risquee désunion des berges est possible par nécrose des bordse la rupture.

On peut également proposer une fistulisation dirigée avecrain en T, dont la branche verticale intube l’œsophage et’estomac et dont la branche horizontale intube la brèchet ressort à la peau.

Le traitement médical est toujours associé au traitementhirurgical. En cas de prise en charge tardive et selon laravité du tableau, il peut également constituer la meilleurettitude de traitement. Il comprend essentiellement deuxolets :

une antibiothérapie à large spectre pour éviter l’évolutionvers un tableau de médiastinite ;une alimentation entérale par gastrostomie ou jéjunosto-mie, ou parentérale [4].

La particularité de ce cas clinique est la survenue d’uneSO chez une femme enceinte dans le cadre de vomis-ements incoercibles, observation non retrouvée dans laittérature.

Chez Mme D., le diagnostic a été rapidement orientéar la présence d’un emphysème sous-cutané. La misen évidence du pneumomédiastin et la confrontation avec’histoire clinique ont permis d’affirmer le diagnostic deSO.

ai

fm

C. Rissoan et al.

Macia et al. rapportent, comme autres étiologies duneumomédiastin, un traumatisme trachéobronchique, unancer de l’œsophage, une décompensation asthmatique7]. Ces diagnostics différentiels ne correspondaient pas à’histoire clinique de notre observation.

Pour Pourriat et al., le tableau débute le plus souventar des douleurs thoraciques et des vomissements pouvantvoquer un syndrome coronarien aigu, une dissection desros vaisseaux, une urgence abdominale à l’origine d’unerrance diagnostique [8].

Dans cette observation, le tableau clinique était peunquiétant évoquant plutôt un tableau de fissuration de’œsophage. La patiente n’a présenté à aucun moment designes de défaillance cardiorespiratoire ou septique, la prisen charge ayant essentiellement reposé sur :

la non-alimentation entérale de la patiente ;le traitement antiémétique ;la mise en route d’une antibiothérapie précoce pour évi-ter l’évolution vers une médiastinite.

Compte tenu de la grossesse et de son état nutri-ionnel, la patiente a été perfusée sur VVC avec apportypercalorique. L’alimentation a pu être reprise aprèsontrôle de la quasi-disparition du pneumomédiastin aucanner. La patiente sous antiémétique à forte dose n’arésenté que deux vomissements en neuf jours dans leervice. Le granisétron, normalement déconseillé chez lesemmes enceintes, a été utilisé pour éviter la survenuee nouveaux vomissements. Ceux-ci risquaient d’aggravera brèche œsophagienne et donc l’état clinique de laatiente.

Dans le cas d’une brèche œsophagienne plus large res-onsable d’un tableau clinique plus inquiétant, la prisen charge aurait été chirurgicale, avec des conséquencesrobablement plus dramatiques pour la patiente et sonnfant.

La grossesse de Mme D. nous a contraints en une atti-ude plus attentiste. Le diagnostic précoce et le tableaulinique peu sévères nous ont fait préférer la surveillance àa chirurgie malgré des avis divergents à ce sujet. Une lapa-oscopie exploratrice et opératoire aurait pu être discutée.ais un seul cas de suture œsophagienne laparoscopiquen urgence a été décrit à ce jour, chez un homme de0 ans présentant un RSO et d’évolution favorable [9]. Larossesse modifie à la fois la courbure gastrique et lephincter inférieur de l’œsophage. En tenant compte dees deux éléments, l’approche laparoscopique ne sembleas à privilégier (risques de lâchage des sutures et destule).

Le risque de la surveillance était l’aggravation secondairee la brèche avec réalisation d’une chirurgie en urgence,ans des conditions difficiles, mettant en jeu le pronos-ic vital de la mère et de l’enfant. La physiopathologieu RSO est bien spécifique et la récidive n’est pas décriteans la littérature [7]. Le devenir obstétrical a été favo-able et l’accouchement voie basse, générant des pressions

bdominales importantes, n’a aucune action sur le sphincternférieur de l’œsophage.

Les vomissements incoercibles de la grossesse doiventaire l’objet d’une attention particulière afin de prendre desesures adaptées avant la survenue d’une complication.

evue

[

[

[

[

[

[

[de Boerhaave : urgence aux urgences. Ann Fr Anesth Reanim

Syndrome de Boerhaave et grossesse. À propos d’un cas et r

Conclusion

Nous rapportons ici le premier cas d’un syndrome de Boe-rhaave survenu chez une patiente enceinte de trois moisdans les suites de vomissements incoercibles. Dans cetteobservation, le pronostic vital de la patiente n’a pas étéengagé. Elle a donc bénéficié d’une prise en charge médicaleconsistant essentiellement en une alimentation non enté-rale afin de permettre la cicatrisation œsophagienne, aurenforcement des traitements antiémétiques pour éviter unnouvel épisode de vomissement qui aggraverait la brèche etenfin à une antibiothérapie prévenant l’évolution vers unemédiastinite. Le devenir obstétrical et néonatal a été favo-rable. L’évaluation des bénéfices et des risques de la priseen charge de la RSO sont d’une importance capitale chezune femme enceinte puisque le pronostic vital de la mèreet de l’enfant peuvent être engagés. Les auteurs insistentsur la prise en charge en concertation pluridisciplinaire.

Références

[1] Henderson JA, Peloquin AJ. Boerhaave revisited: spontaneousoesophageal perforation as a diagnostic masquerader. Am J Med1989;86:559—67.

[

de la littérature 253

2] Ladwig M, Labourel H, Lozach F, Menthonnex E. Diagnostic trom-peur d’une douleur épigastrique migratrice en préhospitalier :la rupture spontanée de l’œsophage. Ann Fr Anesth Reanim2006;25:1072—107.

3] Newcomb AE, Clarke CP. Spontaneous pneumomediasti-num: a benign curiosity or a significant problem ? Chest2005;128:3298—302.

4] Dayen C, Mishellany H, Hellmut D, Mayeux I, Aubry P, GlerantJC, et al. La rupture spontanée de l’œsophage ou syndrome deBoerhaave. À propos de 3 cas et revue de la littérature. Rev Malrespir 2001;18:537—40.

5] Lauwrence DR, Ohri SK, Moxon RE, Townsend ER, Fountain SW.Primary oesophageal repair for Boerhaave’s syndrome. Ann Tho-rac Surg 1999;67:818—20.

6] Shenfine J, Dressner SM, Vishwanat Y, Hayes N, Griffin SM. Mana-gement of spontaneus rupture of the oesophagus. Br J Surg2000;87:362—73.

7] Macia I, Moya J, Ramos R, Morera R, Escobar I, Saumench J, et al.Spontaneous pneumomediastinum: 41 cases. Eur J CardiothoracSurg 2007;31:1110—4.

8] Pourriat JL, Josse P, Kierzek G, Dumas F, Benadadji S. Syndrome

2007;26:386—7.9] Toelen C, Hendrickx L, Van Hee R. Laparoscopic treatment of

Boerhaave’s syndrome: a case report and review of the litera-ture. Acta Chir Belg 2007;107:402—4.