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ournal de Gynecologie Obstetrique et Biologie de la Reproduction (2011) 40, 262—266

AS CLINIQUE

yndrome de Ballantyne secondaire àne infection maternofœtale à Parvovirus B19 :propos de deux cas

allantyne syndrome caused by materno-fetal Parvovirus B19 infection:bout two cases

. Desvignesa,∗, N. Bourdela, H. Laurichesse-Delmasa,. Savarya, D. Gallota,b

Pôle de gynéco-obstétrique-reproduction humaine, CHU de Clermont-Ferrand, CHU Estaing,, place Lucie-Aubrac, 63003 Clermont-Ferrand cedex 1, FranceGReD CNRS UMR6247, faculté de médecine, Clermont université, 28, place Henri-Dunant,3000 Clermont-Ferrand, France

ecu le 14 juillet 2010 ; avis du comité de lecture le 29 novembre 2010 ; définitivement accepté le 8 decembre 2010isponible sur Internet le 26 janvier 2011

MOTS CLÉSParvovirus B19 ;Syndrome deBallantyne ;Anasarquefœtoplacentaire ;Transfusion in utero

Résumé Le syndrome de Ballantyne ou syndrome miroir associe une anasarque fœtoplacen-taire et une symptomatologie maternelle œdémateuse pouvant mimer une prééclampsie. Nousrapportons deux cas de syndrome de Ballantyne secondaires à une infection maternofœtale àParvovirus B19. Dans le premier cas, le syndrome est apparu à 26 SA dans un contexte de ruptureprématurée des membranes. Une interruption médicale de grossesse a été acceptée en raisondu pronostic fœtal péjoratif et les symptômes maternels ont régressé après l’accouchement.Dans le second cas, le syndrome miroir est survenu à 25 SA et la réalisation de transfusionsin utero a permis la poursuite de la grossesse. L’identification de ce syndrome est essentiellepuisque le traitement spécifique du fœtus peut permettre la guérison maternelle et donc lapoursuite de la grossesse.© 2010 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.

Summary Ballantyne’s syndrome also known as Mirror syndrome is the association of fetalic retention. The maternal condition is often misdiagnosed as pree-

hydrops and maternal hydr KEYWORDS

Parvovirus B19;Ballantyne’ssyndrome;

clampsia. We report two cases of Ballantyne syndrome associated with materno-fetal ParvovirusB19 infection. In the first case, the syndrome occurred at 26 GW in a context of prematurerupture of membranes. Parents and medical staff opted for termination of pregnancy because

∗ Auteur correspondant.Adresse e-mail : desvignes.fanny@neuf.fr (F. Desvignes).

368-2315/$ – see front matter © 2010 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.oi:10.1016/j.jgyn.2010.12.001

Syndrome de Ballantyne et infection maternofœtale à Parvovirus B19 263

Hydrops fetalis;Intrauterinetransfusion

of the poor fetal prognosis. Maternal symptoms regressed after delivery. In the second case,the patient presented a Ballantyne’s syndrome at 25 GW. Intrauterine transfusions reversedsymptomatology. Fetal hydrops of any etiology can be associated with this syndrome. Specifictreatment of the fetus can avoid maternal complication allowing continuation of the pregnancy.© 2010 Elsevier Masson SAS. All rights reserved.

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Introduction

Le syndrome de Ballantyne a été décrit pour la premièrefois en 1892 par J.W. Ballantyne. Il associe une anasarquefœtoplacentaire et une symptomatologie maternelle œdé-mateuse pouvant mimer une prééclampsie. Initialementdécrit dans les anémies par allo-immunisation Rhésus, ilpeut apparaître quelle que soit l’étiologie de l’anasarquesous des appellations diverses : syndrome miroir, œdèmetriple, pseudotoxémie [1]. L’identification de ce syndromeest essentielle puisque la résolution de la pathologie fœtalepeut conditionner la guérison maternelle.

Nous rapportons deux cas de syndrome de Ballantynesecondaire à une infection maternofœtale à Parvovirus B19.

Cas cliniques

Premier cas

Madame D., âgée de 27 ans, G1P0 a été adressée à 26 SA pourbilan d’anasarque fœtale. L’échographie retrouvait : un oli-goamnios, un placenta œdémateux, un œdème sous-cutané

ainsi qu’un épanchement péricardique et pleural bilatéral(Fig. 1) et une ascite. La vitesse systolique de l’artère céré-brale moyenne était à 1,5 multiple de la médiane (MOM).

L’interrogatoire retrouvait un épisode d’éruption prurigi-neuse des paumes et de la plante des pieds associé à un étatfébrile un mois auparavant. L’association d’une histoire cli-nique maternelle infectieuse associée à une forte suspiciond’anémie fœtale faisait évoquer une fœtopathie à Parvovi-

Figure 1 Œdème préfrontal et épanchement pleural.Scalp edema and pleural effusion.

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us B19 habituellement associée à un hydramnios. Le bilantiologique a été alors complété par : la recherche d’uneupture des membranes par le test Actim Prom® qui s’estévélé positif, une cordocentèse et amniocentèse confir-ant l’infection fœtale à Parvovirus B19 (PCR positive)

ssociée à une anémie sévère : hémoglobine (Hb) fœtale à,6 g/dL, plaquettes 35 000 G/L.

À l’admission dans le service, Mme D. présentait desdèmes des membres inférieurs (OMI) bilatéraux, la tension

rtérielle (TA) était de 140/70 mmHg. Le bilan mater-el retrouvait : sérologie Parvovirus B19 positive (IgG+,gM+), Hb : 9,9 g/dL, hématocrite (Ht) : 27,9 %, plaquettes :85 000 G/L, bilan hépatique non perturbé, acide urique :17 �mol/L, protidémie : 56 g/L, créatinémie : 53 �mol/L,rotéinurie des 24 heures : 1,84 g/24 h avec diurèse conser-ée. Compte tenu de la rupture prématurée des membranes,’équipe médicale a récusé la transfusion in utero habituel-ement réalisée en urgence devant le tableau d’anasarquear anémie fœtale.

Le surlendemain de l’admission, la TA s’élevait autour de60/100 mmHg, les œdèmes en relation avec une diminutione la diurèse se sont majorés et les perturbations biolo-iques s’aggravaient : Hb : 9,3 g/dL, Ht : 26 %, acide urique :54 �mol/L, protidémie : 46 g/L, albuminémie : 19 g/L etrotéinurie à 3 g/L. Un traitement antihypertenseur (clo-idine) per os a été instauré. Le bilan fœtal retrouvaitn anamnios associé à une anasarque importante et uneitesse systolique de l’artère cérébrale moyenne à 1,8 MOM.evant l’aggravation de l’état maternel et le pronostic fœtalrès péjoratif, le couple a fait la demande d’une interrup-ion médicale de grossesse. Après expulsion, la TA s’estormalisée en 48 heures sans traitement, les OMI et la pro-éinurie ont régressé en six jours. Il persistait une asthéniet une dyspnée en relation avec l’anémie et l’hémodilution.’examen anatomopathologique du placenta a retrouvé unlacenta œdémateux mesurant 17 cm × 3 cm et pesant 575 grapport poids placenta/fœtus : 63 %). Il présentait unerythroblastose importante et des stigmates d’infection àarvovirus.

Bien que la patiente ait présenté une symptomatologiee prééclampsie, l’équipe médicale s’est orientée vers unyndrome miroir en raison de l’anémie isolée (absence deytolyse et de thrombopénie) et de l’hémodilution, appa-ues dans ce contexte d’anasarque fœtoplacentaire.

euxième cas

me C., âgée de 28 ans, G3P2, Rhésus négatif, a été hospita-

isée à 23 SA pour bilan d’anasarque fœtale. L’échographieetrouvait un placenta hypertrophié et une anasarqueœtale (épanchement pleural, ascite, œdème sous-cutané).a vitesse systolique de l’artère cérébrale moyenne

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Figure 2 Épanchement pleural.

Pleural effusion.

tteignait 1,7 MOM. La sérologie Parvovirus B19 est positiveIgG+, IgM+) (Fig. 2).

Une exsanguino-transfusion in utero a été organisée à3 SA et trois jrs confirmant l’anémie fœtale grave (Hbœtale à 2,7 g/dL). Un complément de bilan étiologique até réalisé sur le liquide amniotique et le sang fœtal confir-ant l’infection à Parvovirus B19. En raison de l’évolution

œtale favorable, la patiente a regagné rapidement sonomicile mais à 25 SA, la persistance de l’anasarque asso-iée à des vitesses systoliques de l’artère cérébrale moyennee nouveau élevées faisait poser l’indication d’une seconderansfusion in utero. À l’admission, la patiente signalait deséphalées et des œdèmes discrets des membres inférieurs ;a TA était à 170/95 mmHg. Un traitement antihyperten-eur par nicardipine a été introduit. La biologie maternelleetrouvait une anémie (Hb : 9,5 g/dL), une hémodilution,Ht : 27,8 %) et une hypoprotidémie à 54 g/L. Numérationlaquettaire, bilan hépatique, uricémie et créatininémietaient normaux ; la protéinurie était à 1 g/L.

La transfusion in utero s’est déroulée sans incident. Pro-ressivement, l’anasarque fœtoplacentaire a régressé. Leendemain de la procédure, la TA maternelle restait élevée172/94 mmHg). Le traitement antihypertenseur a été main-enu à faible dose quelques jours et le tableau maternel’est finalement amendé en dix jours alors que les vitessesérébrales restaient stables. La grossesse s’est poursuivieusqu’à son terme. Mme C. a accouché par voie basse sponta-ée à 37 SA donnant naissance à un garcon de 3140 g, Apgar :0-10-10. Les suites néonatales ont été simples.

L’examen anatomopathologique du placenta retrouvaitn placenta volumineux mais ne présentant pas d’aspectdémateux notable, ni d’excès d’érythroblastes dans les

aisseaux, ni de lésion en faveur d’une infection active àarvovirus B19.

iscussion

e syndrome de Ballantyne est une pathologie rare qui sur-iendrait dans 50 % des cas d’hydrops fœtaux soit environ un

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F. Desvignes et al.

as pour 6000 grossesses [2]. Le tableau suivant (Tableau 1)ésume les différentes caractéristiques cliniques et biolo-iques ainsi que les étiologies rencontrées.

La physiopathologie de ce syndrome est complexe etncore mal expliquée. Le primum movens est l’anasarqueœtoplacentaire puisque, quelle que soit son étiologie, laymptomatologie maternelle est similaire. Sa résolution,orrélée à la régression de l’œdème placentaire toujoursrésent initialement, évoque une origine placentaire [8].’ischémie placentaire primitive pour la prééclampsie estu contraire secondaire dans le syndrome de Ballantyne pro-ablement en lien avec une hypovascularisation causée par’œdème placentaire (compression vasculaire) [2]. L’analyseistologique retrouve un aspect d’hyperplacentation (aug-entation du ratio poids placenta/fœtus, hypertrophiedémateuse des chambres intervilleuses, persistance des

ellules de la couche de Langhans, immaturité placentaire,lévation du taux sérique d’HCG) [1,5]. Tout comme dansa prééclampsie, certains facteurs antiangiogéniques telsue soluble vascular endothelial growth factor receptor-1sVEGFR-1) seraient augmentés en cas de syndrome miroir1,8,10] et le rôle du inositol phosphoglycan P-type (P-IPG)également été évoqué. [11]. L‘ischémie placentaire, cau-

ant la libération de ces molécules et d’autres médiateursradicaux libres, lipides oxydés, cytokines, Leptine) entraî-eraient des lésions diffuses et un dysfonctionnement desellules endothéliales à l’origine d’une augmentation de laerméabilité vasculaire, d’une vasoconstriction artériellet d’une activation des systèmes de coagulation intravas-ulaire maternels [1,5]. La présence d’une hémodilutioneut être expliquée par l’augmentation du volume sanguinaternel et par le taux élevé dans le plasma maternel de

asopressine et de facteur natriurétique [8]. D’autres hypo-hèses ont été évoquées notamment le dérèglement desécanismes de la vasodilatation artérielle périphérique par

n dysfonctionnement au niveau rénal du système rénine-ngiotensine-aldostérone et vasopressine en l’absence deésions histologiques rénales [1].

L’identification de ce syndrome est essentielle puisquea prise en charge de la grossesse en cours ainsi quees grossesses ultérieures en dépend ; le syndrome miroiremble sous-diagnostiqué et le diagnostic de prééclamp-ie est souvent retenu. Le diagnostic différentiel reposeur la présence d’une hémodilution contrastant avec’hémoconcentration retrouvée dans les prééclampsies, leslaquettes sont stables et l’anémie est non hémolytique [5]ermettant de distinguer le syndrome de Ballantyne d’unELLP syndrome en particulier lorsqu’il existe une cytolyseépatique [3]. Contrairement à la prééclampsie où la symp-omatologie persiste tant que l’unité fœtoplacentaire estn place, le syndrome miroir va régresser s’il existe uneésolution de l’hydrops [1,4].

L’anasarque fœtale liée à l’infection à Parvovirus B19 estecondaire à l’anémie fœtale et représente 18 % des hydropson immuns [12]. La survenue d’un syndrome miroir danse contexte témoigne de la sévérité de l’atteinte fœtalet doit faire redouter la survenue de complications mater-

elles graves. Cependant, si l’anasarque fœtoplacentaireégresse suite au traitement de l’anémie, la symptomato-ogie maternelle peut disparaître et permettre la poursuitee la grossesse comme le prouve notre second cas. Larise en charge est fonction de la gravité des symptômes

Syndrome

deBallantyne

etinfection

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ParvovirusB19

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Tableau 1 Syndrome de Ballantyne et prééclampsie : caractéristiques cliniques, biologiques et fœtales.Ballantyne syndrome and preeclampsia: clinical, biological and fetal characteristics.

Syndrome de Ballantyne Prééclampsie

Versant maternel Versant fœtal Versant maternel Versant fœtal

Clinique Biologie Clinique Biologie

Triade diagnostique Définition

Œdèmes Hémodilution (anémie,diminution, hématocrite)

Anasarque fœtale et œdèmeplacentaire

HTA après 20 SA Protéinurie (> 0,3 g/24 h)

Parfois associés Étiologies Perturbations associéesHTACéphaléesNauséesROT vifsOliguriePrurit [1]Dyspnée [3]Douleur épigastrique [4]

HyperuricémieCytolyse hépatiqueProtéinurieDésordres électrolytiques :hyperkaliémie ethyponatrémie [2]Dysthyroidïe [3]

Anémie fœtale :allo-immunisation rhésus [8]infection virale : ParvovirusB19 [2]virus Coxackie B, CMV [8]anémie fœtale deDiamond-Blakfan [9]thalassamie [6]

Œdèmes des membres etde la faceCéphaléesAccouphènes, phosphènes

HyperuricémieÉlévation de la créatinineHémoconcentration(élévation de l’hématocrite)

Anomalies RCFRCIUOligoamniosAnomalies Doppler :ombilical, cérébral,veineux fœtal et utérins

Shunt vasculaire :anévrisme de la veine Galien[9]chorioangiome [5]neuroblastome [2]syndrometransfuseur-transfusé [2]tératome sacroccygien [3]

Signes de gravitéHTA sévèreOligurieOAPSigne de ChaussierNausées, vomissementsROT vifs

Signes de gravitéProtéinurie > 5 g/24 h

Cardiopathie fœtale etcompression thoracique :sténose de la valve aortique [9]cardiopathie congénitale [8]hydrothorax [2]ascite urinaire [3]tératome péricardique [2]tachycardie supraventriculairefœtale [4]

Complications ComplicationsOAP, pleurésie [5]Défaillance cardiaqueavec cardiomégalie [3]Crises convulsives [6]Cardiomyopathie dupéripartum [7]

Insuffisance rénale aiguë[2]

ÉclampsieAVC, syndrome déficitaireHématome rétroplacentaireSyndrome hémorragiqueMaladie thromboemboliqueHématome, infarctus,rupture capsulaire du foie

HELLP : anémie hémolytique(élévation bilirubine et LDH,diminution haptoglobine),ThrombopénieCIVDHépatite fulminanteInsuffisance rénale aiguë

Hypoxie fœtale aiguë ouchroniquePrématuritéDécés fœtal

HTA : hypertension artérielle ; ROT : réflexes ostéotendineux ; OAP : œdème aigu du poumon ; RCF : rythme cardiaque fœtal ; RCIU : retard de croissance intra-utérin ; AVC : accident.

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aternels et fœtaux, de l’âge gestationnel et de l’existence’une comorbidité. Devant des signes de particulière gravitéaternelle, une naissance doit être organisée en urgence.

e traitement optimal, lorsque l’état maternel l’autorise,st la transfusion in utero. Il s’agit d’un geste invasif dont’indication doit être pesée en fonction du degré estimé’anémie fœtale. La transfusion in utero se fait par cordo-entèse permettant de connaître le taux exact d’Hb fœtalen début et fin de procédure, le taux de réticulocytesœtaux et de compléter le bilan étiologique [12]. La réa-isation d’une transfusion intrapéritonéale est envisageablen cas d’accès difficile à la circulation fœtale.

Le bilan étiologique d’une anasarque fœtale est essen-iel car il conditionne le traitement spécifique. Ont étéécrits dans ce contexte : photocoagulation laser poures syndromes transfuseur-transfusé ou fœticide sélectifans les situations inaccessibles à la photocoagulation,rainage pleuro- ou péritonéo-amniotique dans les épan-hements compressifs, traitement antiarythmique desroubles du rythme cardiaque fœtal [4] et même dila-ation valvulaire lors d’une sténose de la valve aortique2,3].

onclusion

’anasarque fœtale, quelle qu’en soit l’étiologie, lorsqu’ellest associée à un tableau œdémateux maternel, doit fairevoquer le syndrome de Ballantyne dont on connaît leronostic maternel potentiellement grave. Le traitemente choix du syndrome de Ballantyne est le traitementtiologique de l’anasarque fœtoplacentaire. Ce traitementermet habituellement l’amélioration de la symptomatolo-ie fœtale et maternelle, la prolongation de la grossesse,t évite la grande prématurité et les atteintes maternellesraves. Si ce traitement ne peut pas être réalisé ou en cas

e dégradation de l’état clinique maternel, il est néces-aire d’organiser la naissance le plus rapidement possible.a distinction du syndrome miroir et de la prééclampsie estssentielle car leur prise en charge pour la grossesse en courst les grossesses ultérieures diffèrent.

[

F. Desvignes et al.

onflit d’intérêt

es auteurs n’ont aucun conflit d’intérêt.

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