Superfœtation : à propos d’un cas et revue de la littérature

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  • Journal de Gynecologie Obstetrique et Biologie de la Reproduction (2008) 37, 791795

    Disponib le en l igne sur www.sc iencedi rec t .com

    CAS CLINIQUE

    SuperevuSupethe lO. Pap

    a Service de38, boulevab Service d

    Recu le 4 mDisponible

    MOTS CSuperfGrossessgmellachogra

    KEYWOSuperfetTwin preUltrasou

    Auteur cAdresse

    0368-2315/doi:10.1016rftation : propos dun cas ete de la littraturerfetation: Case report and review ofiteratureea, N. Winera,, A. Paumiera, H.-J. Philippea, B. Flatrsb, G. Booga

    gyncologieobsttrique, mdecine ftale et de la reproduction, hpital mre-enfant,rd Jean-Monnet, 44093 Nantes cedex 1, France

    e gyncologieobsttrique, centre hospitalier rgional, boulevard Ren-Laennec, 44600 St-Nazaire, France

    ars 2008 ; avis du comit de lecture le 2 juin 2008 ; dnitivement accept le 13 juin 2008sur Internet le 29 juillet 2008

    LStation ;eire ;phie

    Rsum Nous rapportons le cas dune grossesse gmellaire bichoriale bi-amniotique danslaquelle une discordance de taille entre les deux ftus a t observe prcocement ds lepremier trimestre. Cette discordance de biomtrie sest maintenue au cours du temps et lesdeux ftus ont poursuivi leur croissance de facon harmonieuse. Nous avons voqu le ph-nomne de superftation trs rare car il existe moins de dix cas dcrits dans la littratureinternationale. Mme si la preuve formelle est difcile obtenir, les lments dcrits danslarticle militent en faveur de cette hypothse. La superftation (ou hyperftation) est d-nie par la fcondation et limplantation dun second ovocyte dans un utrus contenant dj lefruit de la fcondation dune ovulation prcdente. Aprs description du cas clinique, une revuede la littrature permet de prciser la frquence et les facteurs de risque dcrits ainsi que lessituations cliniques dj rapportes. La raret du cas justie de le porter la connaissance deslecteurs cliniciens. 2008 Elsevier Masson SAS. Tous droits rservs.

    RDSation;gnancy;nd

    Summary We report the case of a dichorionic-diamniotic pregnancy in which a discordancein the size of the fetuses was observed as early as the rst trimester. This discordance insize was maintained over time and the two fetuses continued their respective growths. Wesuggest the very rare phenomenon of superfetation as a diagnosis because less than 10 casesare described in the literature. Even though a formal proof of the diagnosis is difcult to obtain,the elements described in this article rally in favor of this hypothesis. Superfetation is denedby the fertilization and the implantation of a second oocyte in a uterus already containing

    orrespondant.e-mail : norbert.winer@chu-nantes.fr (N. Winer).

    $ see front matter 2008 Elsevier Masson SAS. Tous droits rservs./j.jgyn.2008.06.004

  • 792 O. Pape et al.

    the product of a previous conception. After a description of the case, a review of the literatureenables us to describe the frequency, the possible risk factors and the existing case reports onthe subject. The rarity of this case justies its publication for the information of clinicians. 2008 Elsevier Masson SAS. Tous droits rservs.

    Introduc

    La superffcondatioun utrusdune ovulest une grdeux fturare dansont t drevanche,breuses essuperftat

    Observat

    Mme T., 4antcdensesse gmgmellairedu groupeconrmentde la rubUne amniomaternel,en urgence(MAP) svet les piedvagin. Ellecodes (Clensuite dtation parLa patienteet une cinq minutmme jourrit. Lexamretrouve drente.

    Les donvement.

    neuf Sprciser lesont 113unique et mesurant 2

    12 SAembryon nde grossessdiscordancprsente unde neuf SALCC 64m

    1 Image chographique montrant les deux grossessestrine avec deux embryons dge diffrents (J1 = 28mm,mm)nogr

    in siz

    lors lhypothse de deux dbuts de grossesses spon-, mais dcals de 21 jours (Fig. 1).16 SA, le dcalage entre les deux grossesses see. La biomtrie de J1 est celle dun embryon

    ron 14 SA, alors que la biomtrie de J2 correspond un embryon de 17 SA (Fig. 2). Une amniocentse este, mais non souhaite par la patiente.

    2 Image chographique montrant la discordance desres biparitaux (BIP) des deux embryons (BIP J1 = 28mm,= 38mm).nographic view showing discordance in head size bet-tion

    tation (ou hyperftation) est dnie par lan et limplantation dun second ovocyte danscontenant dj le fruit de la fcondation

    ation prcdente. Le rsultat de ce phnomneossesse gmellaire bichoriale bi-amniotique des dges diffrents. Il sagit dun phnomnelespce humaine car seulement quelques cascrits dans la littrature. Chez lanimal, enla superftation est classique chez de nom-pces. Nous rapportons ici un cas probable deion.

    ion

    0 ans, quatrime geste, cinquime pare, sanst, hormis une csarienne en 1997 pour gros-ellaire, prsente nouveau une grossessebichoriale bi-amniotique spontane. Elle estO, rhsus positif. Ses srologies obligatoireslimmunisation ancienne de la toxoplasmose et

    ole. Cliniquement, la grossesse se droule bien.centse est propose 16 SA du fait de lgemais est refuse par la patiente. Elle consultepour une menace daccouchement prmatur

    re 26 SA. lexamen clinique, le col est ouverts du premier jumeau (J1) sont retrouvs dans lebncie en urgence dune injection de corti-estne Chronodose 12mg) et une csarienne estcide du fait de la prmaturit et de la prsen-le sige complet de J1 et du dbut de travail.donne naissance un garcon de 360 g mort-n

    lle de 640 g dont le score dApgar est dix es de vie. Cette dernire dcdera cependant leen ranimation des complications de sa prmatu-en macroscopique et histologique des placentas

    eux placentas bien individualiss de taille diff-

    nes chographiques sont analyses rtrospecti-

    A, une chographie pelvienne est demande pourdbut de grossesse. Les bta-hCG plasmatiques300. Le diagnostic de grossesse intra-utrinevolutive est conrm (neuf SA), avec un embryon3mm (longueur craniocaudale [LCC])., lchographie met en vidence un secondon vu prcdemment, aboutissant au diagnostice gmellaire bichoriale bi-amniotique, avec unee de taille signicative des deux embryons. Lune longueur craniocaudale 28mm, soit un termeplus quatre jours, alors que lautre prsente une

    Figureintra-uJ2 = 64Ultrasodance

    met atanes

    conrmdenvicelle ddiscut

    FigurediamtBIP J2Ultrasom, soit un terme de 12 SA plus quatre jours. On ween the tw.aphic view showing the pregnancies with discor-e between the two fetuses (28 and 64mm).o fetuses.

  • Superftation : propos dun cas et revue de la littrature 793

    Figure 3 domifmur) desParallel gro iame().

    19 SA,17 SA, alor

    20 SA,ftus est s

    26 SA,de prmat

    Discussio

    Le phnomespces anLes mcanphnomnds, mais d

    Tout daquune grodj dbutcette situaun taux sude lhormolovulation

    Kobayasgrossessedune grossUrman et Mporteuse dcourbe de montrerdj une g

    s let querfempCourbes de croissance du diamtre biparital, du diamtre abjumeaux J1 () et J2 ().wth curves of the biparietal diameter, abdominal transverse d

    la biomtrie de J1 correspond un embryon des que la biomtrie de J2 correspond 20 SA.lcart denviron trois semaines entre les deuxtable et conrm (Fig. 3).

    Danvidende suppar exla patiente accouche dans un contexte durgenceurit non consentie.

    n

    ne de superftation, bien connu dans certainesimales [1] est trs rare dans lespce humaine.ismes physiopathologiques pouvant expliquer cee ne sont pour le moment pas totalement luci-iffrentes hypothses existent.bord, lexistence dune seconde ovulation, alorsssesse spontane ou mdicalement assiste a, semble lhypothse la plus vraisemblable. Danstion, une ovulation peut survenir alors quil existefsamment lev dhCG qui mime alors le rlene lutinisante (LH) dans le dclenchement de.hi et al. dcrivent par exemple le cas dunespontane survenue au cours de lavortementesse extra-utrine [2] ; ou dans le mme registre,cComb rapportent lobservation dune patiente

    une grossesse ectopique, continuant avoir unetemprature biphasique [3]. Ces donnes tendentque lovulation peut avoir lieu alors quil existerossesse en cours.

    environ 50sagissait dduction etgrossesse tmettant uncours [4].Seoud estlaide de cdj enceipossible dulement rapet al. [7],bnciantgrossesse inovocytaire.

    La notiocertains cacas de supemalformatiavec un ft dcritmesurs teuse dunpourraient

    Enn, dment explidmontr,nal transverse et de la longueur fmorale (BIP, DAT,

    ter and femur length of the twin 1 () and twin 2

    domaine de la mdecine de la reproduction, il este lvolution des pratiques est lorigine de castations induites : Steck et Bussen dcriventle le cas dune grossesse gmellaire survenue

    jours aprs le dbut dune grossesse triple. Ilune patiente suivie en mdecine de la repro-lhyperstimulation physiologique due la

    riple serait lorigine du taux lev dhCG, per-e nouvelle ovulation pendant la grossesse enLe cas de superftation rapport par Bsat etgalement obtenu par stimulation ovarienne itrate de clomifne alors que la patiente taitnte [5]. Cette thorie dune seconde ovulationrant les premires semaines de grossesse est ga-porte par Serani et al. [6], ou encore Lefebvrequi ont obtenu des ovocytes chez des femmesdune stimulation ovarienne et ayant dj unetra- ou extra-utrine au moment de la ponction

    n de facteur mcanique utrin est voqu danss : Singhal et al. rapportent, par exemple, unrftation dans un utrus pseudodidelphe [8]. Laon fut dcouverte lors de la csarienne 35 SA,tus en position transverse. Le mme vnement apar Robinet et al. avec deux embryons expulss,14 cm et 3 cm [9]. La patiente tait alors por-utrus bicorne. Certaines malformations utrinesdonc peut-tre favoriser ce phnomne.ans les diffrents mcanismes pouvant gale-quer le phnomne, il a t voqu, mais jamaislexistence dun mcanisme gntique stimu-

  • 794 O. Pape et al.

    lant de manire qualitative et/ou quantitative la productionplacentaire dhCG, pouvant dclencher alors une autre ovu-lation et autorisant limplantation [10].

    Dans la littrature, la premire suspicion de superf-tation avec description chographique et issue favorable 37 SA a probablement t dcrite en 1992 par Soudre etal. [11] avec une diffrence de quatre semaines entre lesdeux ftus, pouvant parfaitement correspondre un cyclecomplet chez la femme. Le diagnostic avait alors t pos 16 SA.

    Dautres cas de dcalage de terme entre deux ouplusieurs ftus au cours dune mme grossesse sont icirapports : Wallon et Isidor dcrivent le cas dun enfantn huit mois plus trois jours, aprs accouchement dujumeau ayant la morphologie dun ftus de quatre mois[12]. Ltude histologique des placentas a rvl que la mortftale in utero tait rcente. Fontana et Monif rapportentle cas dune fausse couche spontane avec expulsion dunembryon de 11 cm de long et dun autre de 1,5 cm de long[13]. Ltude des placentas et des embryons a montr queles dcs taient trs rcents avant lexpulsion. Weinbergrapporte le cas dun accouchement de jumeaux ayant unediffrence de poids de 900 g la naissance, sans autre expli-cation quune superftation [14].

    Ces dcalages de terme entre jumeaux ne sont pas excep-tionnels et ont t bien documents par dautres auteurs(Tableau 1). Bhat et al. dcrivent par exemple la naissancede jumeaux dges respectifs de 30 SA (garcon, 1500 g) et36 SA (lle, 2100 g), ges fonds sur le score maturatif deDubowitz (Dubowitz maturity rating [DMR]) estimant lgegestationnel laide ditems morphologiques et neurolo-giques [15]. Bsat et Seoud rapportent galement un cas degrossesse bichoriale bi-amniotique avec des jumeaux ayantdes ges respectifs dcals de cinq semaines la naissance :2850 g et DMR= 40 SA pour le premier ; 1280 g et DMR= 35 SApour le second [5].

    Par ailleurs, dautres auteurs comme Okamura et al.[16], Bourgoin et al. [17] ou encore Tuppen et al. [18] rap-portent galement leurs cas de grossesses gmellaires avecdiscordance de taille dcrite ds le premier trimestre (dedeux semaines chez le premier, de trois semaines chez ledeuxime et de quatre semaines chez le dernier), danslesquels le phnomne de superftation semble peu contes-table.

    Le principal diagnostic diffrentiel voquer devant unesuspicion de superftation est tout dabord le retard de

    Tableau 1 Cas de superftation avec issue favorable.Cases of superfetation with favourable outcome.

    Auteurs Jumeau 1 Jumeau 2

    Terme(SA)

    Poids(g)

    Terme(SA)

    Poids(g)

    Bhat et al. [15] 36 2100 30 1500Bsat et Seoud [5] 40 2850 35 1280Okamura et al. [16] 35 2538 33 1740Soudre et al. [11] 37 2900 3334 2030Bourgoin et al. [17] 39 2570 36 2150Tuppen et al. [18] 39 3288 35 2324

    croissance intra-utrin de lun des jumeaux. Une diffrencede taille suprieure 25% est en effet retrouve dans 8 %des grossesses gmellaires [19] et est donc voquer sys-tmatiquement dans toute grossesse multiple [20]. Il estalors primordial de savoir sil existe une vritable discor-dance dande croissanporteur dla croissanparallle amalie morpLtude mlaccouchedant possibmais sans qde taille de

    Le secontivement eest un syndiagnosticgraphiquestaille des vDans notredes quantitvessies sela thse dulhypothsemacroscopconrme larioveineuse

    La possdimplantasance dunt voqu lhibernadant lesquepriode allcrit fut ceftales nsemaines d

    ct dcas de gropaternit ppeut sagircycle, lesdeux prescondationovules parmles diffrare et dantrois cas setre galemftation. Ibnci denceinte sp

    Conclusi

    Bien que nde superf fait lgits lge gestationnel ou sil sagit dun troublece affectant le ftus plus petit pouvant tre

    une anomalie chromosomique. Dans notre cas,ce des deux ftus a toujours t rgulire,ux courbes de rfrence (Fig. 3). Aucune ano-hologique des ftus na de plus t observe.

    orphologique et anatomique de lutrus aprsment na retrouv aucune anomalie. Il est cepen-le quune pathologie placentaire soit surajoute,ue cela ne remette en cause la diffrence notables deux ftus.d diagnostic diffrentiel rechercher trs atten-n cas de discordance de taille entre des jumeauxdrome transfuseurtransfus. Dans ces cas, leest souvent orient par dautres signes cho-, comme la mesure des index amniotiques, laessies ou encore ltude des dopplers ftaux.cas, lanalyse chographique a toujours retrouvs de liquide amniotique normales ainsi que desremplissant normalement, permettant dcartersyndrome transfuseurtransfus, en acceptantdune erreur initiale de chorionicit. Lanalyse

    ique et histologique secondaire des placentasdichorionicit et labsence danastomose art-vidente.

    ibilit de plusieurs ovulations, avec un retardtion dun blastocyste, ou encore larrt de crois-

    jumeau pendant une certaine priode onts. Mills, en 1970, dcrivait ce quil appelaittion ftale , avec les cas de six grossesses pen-lles le ftus stoppait sa croissance pendant uneant jusqu plusieurs semaines [21]. Son manus-pendant critiqu par Campbell car les mesurestaient fondes que sur la hauteur utrine et lesamnorrhe [22].e ces cas, il faut galement bien distinguer les

    ssesses gmellaires dizygotes pour lesquelles laeut tre sujet dincertitude. Dans ces cas l, ilde deux fcondations diffres dans un mme

    jumeaux pouvant ainsi thoriquement natre dediffrents [23]. Ce phnomne appel superf-

    est dni par la fcondation rapproche de deuxdeux spermatozodes pouvant provenir de deuxrents. La frquence de la superfcondation ests une cohorte de 39 000 grossesses gmellaires,ulement auraient t rpertoris. Enn, il peutent dcrits des cas pouvant mimer une super-

    l sagit par exemple du cas dune pat...

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