Fait clinique

Kyste bronchogénique du diaphragme : à propos d’un cas rare

Diaphragmatic bonchogenic cyst: a rare case report

K. Chattia,*, H. Bediouib, W. Saïda, M. Chelbib, O. Saiesc,A. Bouzianid, N.B. Abdallaha, B. Zidi c

a Service d’imagerie médicale, hôpital militaire de Tunis, Tunisieb Service de chirurgie générale, hôpital militaire de Tunis, Tunisie

c Service d’endocrinologie, hôpital militaire de Tunis, Tunisied Service d’anatomie pathologie, hôpital militaire de Tunis, Tunisie

Résumé

Les kystes bronchogéniques rétropéritonéaux sont rares. La localisation diaphragmatique est exceptionnelle. Nous rapportons un nouveaucas de kyste bronchogénique du pilier gauche du diaphragme. La localisation diaphragmatique du kyste a été confirmée en peropératoire.L’intervention a consisté en une résection complète de la lésion et c’est l’examen anatomopathologique de la pièce qui a permis de faire lediagnostic positif de kyste bronchogénique.

© 2003 Éditions scientifiques et médicales Elsevier SAS. Tous droits réservés.

Abstract

Retroperitoneal bronchogenic cysts are rare and those located in the diaphragm are exceptional. We describe an additional case ofbronchogenic cyst of the left crus of diaphragm. Diagnosis of a diaphragmatic lesion was confirmed during laparotomy and complete resectionwas successful. Final diagnosis was done on pathology.

© 2003 Éditions scientifiques et médicales Elsevier SAS. Tous droits réservés.

Mots clés : Kyste bronchogénique ; Diaphragme

Keywords: Bronchogenic cyst; Diaphragm

1. Introduction

Décrits pour la première fois par Grancher en 1868 [1], leskystes bronchogéniques (KB) sont des tumeurs bénignesrares issues du développement autonome et retardés d’unbourgeon cellulaire détaché de l’arbre trachéobronchiquependant la vie embryonnaire [2]. Ils sont généralement loca-lisés au niveau du médiastin ou du parenchyme pulmonaire.Le rétropéritoine est une localisation très rare et seuls 17 casont été rapportés dans la littérature anglophone [3]. L’atteintediaphragmatique est exceptionnelle [1,2,4–6].

Nous rapportons une nouvelle observation de KB du piliergauche du diaphragme à travers laquelle nous essayons de

mettre l’accent sur l’origine embryologique de cette lésion,ses aspects anatomopathologiques, les difficultés du diagnos-tic clinique et radiologique et enfin les modalités thérapeuti-ques.

2. Observation

Monsieur A.M., âgé de 51 ans, sans antécédents patholo-giques notables, hospitalisé pour des douleurs abdominalesmodérées et vagues, à irradiation postérieure, évoluant de-puis 5 mois sans fièvre, ni troubles du transit, ni amaigrisse-ment. L’examen somatique était strictement normal.

Une échographie abdominale pratiquée objectivait uneformation kystique de la loge surrénalienne gauche de 4 cmde grand axe. La tomodensitométrie abdominale montrait

* Auteur correspondant.Adresse e-mail : chatti_kaies@yahoo.fr (K. Chatti).

Annales de chirurgie 128 (2003) 388–390

www.elsevier.com/locate/annchi

© 2003 Éditions scientifiques et médicales Elsevier SAS. Tous droits réservés.doi:10.1016/S0003-3944(03)00117-2

une formation rétropéritonéale de 4 cm de diamètre, dedensité paraliquidienne, non rehaussée par l’ injection deproduit de contraste dont les contours sont nets et respectantla graisse adjacente. Cette masse se développait aux dépensdu pilier gauche du diaphragme comme en témoigne le signede l’éperon et elle refoulait la surrénale gauche en dehors(Fig. 1).

L’exploration a été complétée par un dosage des dérivésméthylés et une immunologie hydatique qui sont revenusnormaux.

Devant le doute diagnostique quant à la nature de cettemasse, une laparotomie exploratrice était indiquée. La voied’abord était une lombotomie gauche. L’exploration trouvaitune masse rétropéritonéale de 4,5 cm de diamètre, intime-ment adhérente au pilier gauche du diaphragme. Il a étéréalisé une résection complète de la lésion avec des suitesopératoires simples.

L’examen anatomopathologique de la pièce trouvait unemasse àcontenu gélatineux dont la paroi est relativement fineet indemne de végétations. L’étude histologique de la paroikystique trouvait un épithélium cylindrique cilié avec unchorion siège de formations glandulaires et d’î lots de car-tilage, structure rappelant celle d’une bronche et permettantde conclure au diagnostic de kyste bronchogénique.

3. Discussion

Le kyste bronchogénique résulte d’une aberration du dé-veloppement congénital de l’arbre trachéobronchique [7]. Lamigration d’un bourgeon bronchique surnuméraire en posi-tion caudale par rapport au bourgeon normal en suivant lacroissance en longueur de l’œsophage, expliquerait les loca-lisations médiastinales et pulmonaires qui sont les plus fré-quentes [8]. La localisation sous diaphragmatique et rétropé-

ritonéale est rare et serait en rapport avec la migration dukyste avant la fermeture complète du diaphragme à lasixième semaine de la vie embryonnaire.

Au point de vue anatomopathologique, cette lésion seprésente comme une masse arrondie, lisse dont le diamètrevarie de 2 à 10 cm. Elle est généralement uniloculaire etcontient un liquide visqueux, mucineux et jaunâtre. L’étudehistologique retrouve, comme dans notre observation, unépithélium de type respiratoire avec un chorion siège dequelques glandes séromuqueuses et de cartilage [2,8]. Laprésence de structures cartilagineuses permet de différencierle KB d’autres lésions dont l’épithélium peut être aussi bordéd’un épithélium ciliaire comme les kystes urothéliaux et lestératomes [9,10].

Sur le plan clinique, la symptomatologie est pauvre etatypique et le plus souvent la découverte est fortuite [8,10–12]. Elle se résume à des douleurs abdominales vagues ettraînantes comme ce fut le cas dans notre observation. L’évo-lution peut se faire vers l’apparition de complications surtoutà type de surinfection et de compression mais aussi de perfo-ration d’hématome intrakystique et exceptionnellement decancérisation [5,12].

L’apport de l’ imagerie dans l’approche diagnostique desmasses retropéritonéales est incontestable. En cas de KB, ellepermettra d’affirmer la nature liquidienne de la lésion, depréciser ses rapports anatomiques et de préciser l’organe auxdépens duquel se développe le kyste afin de mieux guiderl’attitude thérapeutique. Ainsi l’échographie abdominalepermet d’objectiver une masse hypo ou anéchogène liqui-dienne dont la paroi est indemne de végétations intrakysti-ques. L’aspect tomodensitométrique est celui d’une tumeurparaliquidienne dont la densité varie de 30 à 100 unitésHounsfield en fonction de la composition du liquide intrakys-tique et de son caractère hémorragique ou non [10]. Laprésence de calcifications périphériques signe la présenced’un matériel cartilagineux. Dans notre observation, la tomo-densitométrie a permis d’objectiver une masse paraliqui-dienne, de préciser ses limites et surtout son appartenance audiaphragme grâce au signe de l’éperon.

L’apport de l’ imagerie par résonance magnétique est in-contestable en cas de doute sur la nature liquidienne de lamasse notamment lorsque l’échographie est peu contributive[5–8,11]. Le kyste apparaît alors hypo-intense en T1 et hype-rintense en T2.

De par leur localisation rétropéritonéale, les KB diaphrag-matiques peuvent prêter à confusion avec une tumeur surré-nalienne, un lymphangiome kystique, un paragangliome, uneduplication digestive voire même un kyste hydatique. Uneétude fine des coupes scannographiques, le recours à l’écho-endoscopie, les dosages des dérivés méthylés et l’ immunolo-gie hydatique peuvent permettre de redresser le diagnostic.Dans notre observation et au vu des données de l’ imagerie,les diagnostics évoqués étaient le paragangliome et le kystehydatique diaphragmatique, parasitose qui sévit à l’état en-démique sous nos cieux, évoquée devant le contenu liquidiende la masse et son aspect uniloculaire.

Fig. 1. Kyste bronchogénique du pilier gauche du diaphragme.

389K. Chatti et al. / Annales de chirurgie 128 (2003) 388–390

Ainsi, malgréles progrès acquis en imagerie, le diagnosticde kyste bronchogénique sous diaphragmatique reste rare-ment posé en préopératoire et ce n’est que sur l’examenanatomopathologique de la tumeur que le diagnostic peutêtre affirmé avec certitude [4,6,8,12].

Le traitement du kyste bronchogénique est chirurgical. Lavoie d’abord peut être une laparotomie ou une lombotomie.La chirurgie laparoscopique est également décrite [13]. Letraitement consiste en une résection aussi complète que pos-sible de la masse mettant ainsi le malade à l’abri des récidi-ves. L’ indication chirurgicale doit être posée dans tous les casmême si le diagnostic est certain et même si le kyste estasymptomatique. En effet la résection s’ impose, d’une partdu fait de l’absence de certitude histologique et d’autre partvu le risque de survenue de complications notamment desurinfection kystique dont le traitement est grevéd’une mor-bidité et d’une mortalité non négligeables [12].

4. Conclusion

Malgré sa rareté, le clinicien doit savoir évoquer le dia-gnostic de kyste bronchogénique devant toute tumeur kysti-que rétropéritonéale. La tomodensitométrie et l’ imagerie parrésonance magnétique permettent une meilleure approchediagnostique de cette pathologie afin de mieux guider l’atti-tude thérapeutique. Le diagnostic de certitude reste malgrétout histologique.

Références

[1] Hoang C, Aubriot MH, Totobenazara JL, Chigot JP, Menegaux F, LeCharpentier Y. Isolated retroperitoneal intradiaphragmatic bron-chogenic cyst. Clin Exp Pathol 1999;47:67–70.

[2] Msika S, Kianmanesh R, Jouet P, Brun P, Deroide G, Barge J, et al.Kyste bronchogénique du diaphragme stimulant un kyste hydatiquehépatique. Gastroenterol Clin Biol 2000;24:1224–6.

[3] Reichelt O, Grieser T, Wunderlich H, Moller A, Schoubert J. Bron-chogenic cyst, A rare differential diagnosis of retroperitoneal tumors.Urol Int 2000;64:216–9.

[4] Dagenais F, Nassif E, Déry R, Lapointe R. Bronchogenic cyst of theright hemidiaphragm. Ann Thorac Surg 1995;59:1235–7.

[5] Rozenblit A, Iqbal A, KAleya R, Rozenblit G. Case report: Intradia-phragmatic bronchogenic cyst. Clin Radiol 1998;53:918–20.

[6] Bazelly B, Depoux F. Kyste bronchogénique diaphragmatique. PresseMéd 1998;18:82.

[7] Heithoff K, Sane M, Williams H, Jarvis C, Carter J. Bronchopulmo-nary foregut malformations: A unifying etiologic concept. AJR 1986;126:46–55.

[8] Bochereau G, Mauchien C, Magois C, Buzelin JM. Le kyste bron-chogénique sous diaphragmatique, sus rénal, rétropéritonéal. Progrèsen Urologie 1996;6:573–7.

[9] Foerester HM, Sengupta EE, Montag AG, Kaplan EL. Retroperitonealbronchogenic cyst above and below diaphragm: Report of 8 cases.Ann Thorac Surg 1987;44:491–4.

[10] Menke H, Roher HD, Gabbert H, Schweden F. Bronchogenic cyst: Arare cause of a retroperitoneal mass. Eur J Surg 1997;163:311–4.

[11] Murakami R, Machida M, Kobayashi Y, Ogura J, Ichikawa T,Kumazaki T. Retroperitoneal bronchogenic cyst: CT and MR imag-ing. Abdom Imaging 2000;25:444–7.

[12] Ingu A, Watanabe A, Ichimiya Y, Saito T, Abe T. Retroperitonealbronchogenic cyst, A case report. Chest 2002;121:1357–9.

[13] Noriaki T, Seiji N, Jiro U, Hideo S. A retroperitoneal bronchogeniccyst treated by laparoscopic surgery. J Urol 1997;157:619.

390 K. Chatti et al. / Annales de chirurgie 128 (2003) 388–390