hémangiome surrénalien: à propos d’un cas

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624 Ann. Endocrinol., 2006 ; 67, 6 : 624-627 © 2006. Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés CAS CLINIQUE Hémangiome surrénalien : à propos d’un cas L. Harzallah (1) , L. Zouari (1) , L. Ben Chérifa (1) , F. Harzallah (2) , B. Sriha (3) , D. Bakir (1) , Ch. Kraiem (1) (1) Service d’Imagerie Médicale, Hôpital Farhat Hached, 4000 Sousse, Tunisie. (2) Service d’Endocrinologie-Diabétologie, Hôpital LaRabta, Tunis, Tunisie. (3) Service d’Anatomo-pathologie, Hôpital Farhat Hached, 4000 Sousse, Tunisie. Tirés à part : L. Harzallah, à l’adresse ci-dessus. e-mail : [email protected] Adrenal gland hemangioma: a case report L. Harzallah, L. Zouari, L. Ben Chérifa, F. Harzallah, B. Sriha, D. Bakir, Ch. Kraiem Ann. Endocrinol., 2006 ; 67, 6 : 624-627 Hemangioma is a benign vascular tumor composed of angioblastic cells. The adrenal gland localization is very rare, with only fifty cases reported in literature. We report a case of adrenal gland hemangioma diagnosed in a 55-year-old woman who pre- sented a cervical neoplasm. The non-specific imaging features, the tumor size and the clinical context led to mandatory surgical resection. The pathological examina- tion established the diagnosis of adrenal gland hemangioma. Key words: Adrenal gland, CT, Hemangioma. Hémangiome surrénalien : à propos d’un cas L’hémangiome est une tumeur vasculaire bénigne composée de cellules angioblas- tiques. Sa localisation surrénalienne est très rare, en effet seule une cinquantaine de cas ont été rapportés dans la littérature. Les auteurs rapportent un cas d’héman- giome surrénalien gauche découvert fortuitement chez une femme de 55 ans dans le cadre d’un bilan d’extension d’un cancer du col. Devant la non spécificité de l’aspect en imagerie, la taille lésionnelle et le contexte clinique, la chirurgie s’est imposée et c’est l’examen anatomopathologique qui a permis de confirmer le dia- gnostic d’hémangiome surrénalien partiellement thrombosé. Mots-clés : Hémangiome, Surrénale, TDM. INTRODUCTION L’hémangiome surrénalien est une tumeur bénigne, non sécrétante, très rare, dont seule une cinquantaine de cas ont été rapportés dans la littérature [3]. Pendant longtemps, l’hémangiome surrénalien a été de découverte autop- sique, plus récemment, il est devenu de découverte fortuite échographique, tomodensitométrique… Sa taille sou- vent volumineuse peut poser un pro- blème diagnostique avec une tumeur maligne, d’autant plus que ses aspects en imagerie ne sont pas toujours spécifiques. Nous rapportons un cas d’hémangiome surrénalien confirmé histologiquement, découvert lors du suivi d’une patiente traitée pour un cancer du col et nous discutons les différents diagnostics différentiels compte tenu du contexte et de l’as- pect radiologique. OBSERVATION Il s’agissait d’une patiente de 52 ans, suivie en gynécologie pour cancer du col traité, chez qui l’échographie abdominale, réalisée après 4 ans de perte de vue, a trouvé une masse surrénalienne gauche hétérogène bien limitée de 10 x 7,5 cm de taille (fig. 1). Cette masse refoulant en bas et en arrière le rein gauche, a été responsable d’une hypertension portale segmentaire. Les examens biologiques ont été normaux (17 céto- stéroïdes, 17 hydroxy-corticostéroïdes, métanéphrines et acide vanillylman-

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Ann. Endocrinol., 2006 ; 67, 6 : 624-627 © 2006. Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés

CAS CLINIQUE

Hémangiome surrénalien : à propos d’un cas

L. Harzallah

(1)

, L. Zouari

(1)

, L. Ben Chérifa

(1)

, F. Harzallah

(2)

, B. Sriha

(3)

, D. Bakir

(1)

, Ch. Kraiem

(1)

(1) Service d’Imagerie Médicale, Hôpital Farhat Hached, 4000 Sousse, Tunisie.(2) Service d’Endocrinologie-Diabétologie, Hôpital LaRabta, Tunis, Tunisie.(3) Service d’Anatomo-pathologie, Hôpital Farhat Hached, 4000 Sousse, Tunisie.

Tirés à part :

L. Harzallah, à l’adresse ci-dessus. e-mail : [email protected]

Adrenal gland hemangioma: a case report

L. Harzallah, L. Zouari, L. Ben Chérifa, F. Harzallah, B. Sriha, D. Bakir, Ch. Kraiem

Ann. Endocrinol., 2006 ; 67, 6 : 624-627

Hemangioma is a benign vascular tumor composed of angioblastic cells. The adrenalgland localization is very rare, with only fifty cases reported in literature. We reporta case of adrenal gland hemangioma diagnosed in a 55-year-old woman who pre-sented a cervical neoplasm. The non-specific imaging features, the tumor size andthe clinical context led to mandatory surgical resection. The pathological examina-tion established the diagnosis of adrenal gland hemangioma.

Key words:

Adrenal gland, CT, Hemangioma.

Hémangiome surrénalien : à propos d’un cas

L’hémangiome est une tumeur vasculaire bénigne composée de cellules angioblas-tiques. Sa localisation surrénalienne est très rare, en effet seule une cinquantainede cas ont été rapportés dans la littérature. Les auteurs rapportent un cas d’héman-giome surrénalien gauche découvert fortuitement chez une femme de 55 ans dansle cadre d’un bilan d’extension d’un cancer du col. Devant la non spécificité del’aspect en imagerie, la taille lésionnelle et le contexte clinique, la chirurgie s’estimposée et c’est l’examen anatomopathologique qui a permis de confirmer le dia-gnostic d’hémangiome surrénalien partiellement thrombosé.

Mots-clés :

Hémangiome, Surrénale, TDM.

INTRODUCTION

L’hémangiome surrénalien est unetumeur bénigne, non sécrétante, trèsrare, dont seule une cinquantaine decas ont été rapportés dans la littérature[3]. Pendant longtemps, l’hémangiomesurrénalien a été de découverte autop-sique, plus récemment, il est devenude découverte fortuite échographique,tomodensitométrique… Sa taille sou-vent volumineuse peut poser un pro-blème diagnostique avec une tumeurmaligne, d’autant plus que ses aspectsen imagerie ne sont pas toujoursspécifiques. Nous rapportons un casd’hémangiome surrénalien confirméhistologiquement, découvert lors dusuivi d’une patiente traitée pour uncancer du col et nous discutons lesdifférents diagnostics différentielscompte tenu du contexte et de l’as-pect radiologique.

OBSERVATION

Il s’agissait d’une patiente de 52 ans,suivie en gynécologie pour cancerdu col traité, chez qui l’échographieabdominale, réalisée après 4 ans deperte de vue, a trouvé une massesurrénalienne gauche hétérogène bienlimitée de 10 x 7,5 cm de taille

(fig. 1)

. Cette masse refoulant enbas et en arrière le rein gauche, aété responsable d’une hypertensionportale segmentaire. Les examensbiologiques ont été normaux (17 céto-stéroïdes, 17 hydroxy-corticostéroïdes,métanéphrines et acide vanillylman-

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délique). La tomodensitométrie abdominale sans injectionde produit de contraste a objectivé une masse surréna-lienne gauche bien limitée contenant de fines calcifica-tions périphériques non spécifiques et des plageshypodenses mal limitées

(fig. 2)

. L’injection du produitde contraste a révélé un rehaussement nodulaire périphé-rique assez précoce avec un remplissage centripète sansvéritable homogénéisation de la masse. Sur les coupestardives, le rehaussement des plages centrales initialementhypodenses était en faveur de leur nature fibreuse.Cette lésion a posé un problème de diagnostic de na-ture devant l’absence de signe spécifique et le contexteclinique : s’agit-il d’une lésion maligne primitive ou se-condaire. Cette dernière hypothèse a paru peu probabledevant le caractère unilatéral et la nature plutôt lympho-phile de la néoplasie préexistante. Devant la taille supé-rieure à 6 centimètres, la résection chirurgicale s’estimposée et l’étude anatomopathologique de la pièceopératoire a conclu à un hémangiome géant partielle-ment thrombosé.

DISCUSSION

L’hémangiome surrénalien est une tumeur vasculairebénigne composée de cellules angioblastiques ; l’héman-giome caverneux en est le type le plus fréquent [4]. Cestumeurs sont formées de cavités linéaires bordéesd’endothélium et contenant des érythrocytes et desthrombi. L’hémangiome se développe lentement parbourgeonnement dans les tissus adjacents sans envahis-

sement d’autres vaisseaux [7]. Le foie en est le siège leplus habituel [4, 5, 7] ; la surrénale est une localisationrare des hémangiomes. Il peut s’agir d’une atteinte isoléeou s’intégrer dans le cadre d’une pathologie congénitale(la maladie de Rendu-Osler-Weber, de Von Hippel-Lindeauou le syndrome de Sturge Weber) [3, 4]. Cependant,jusqu’ici tous les cas rapportés d’hémangiomes surré-naliens semblent être sporadiques et n’ont pas fait l’objetd’une étude génétique. Dans une revue de la littératureOtal

et al.

[6] rapportent que l’hémangiome surrénalientouche avec prédilection la femme (2/1) entre 50 et70 ans. La taille de la tumeur est variable de quelques àplusieurs centimètres (30 cm) [4]. L’hémangiome surréna-lien, tumeur non sécrétante, est souvent asymptomatiquede découverte fortuite [3-5]. Rarement, il peut s’agir deformes palpables [1, 9], douloureuses [2], ou compliquéesde choc hypovolémique secondaire à une hémorragierétropéritonéale spontanée et massive [9]. L’échographiemontre, typiquement, une volumineuse masse surréna-lienne, bien limitée, hétérogène contenant des plagesanéchogènes mal limitées en rapport avec des remanie-ments nécrotiques, hémorragiques [9] ou encore fibros-cléreux comme dans notre observation. En IRM et TDM,l’aspect radiologique de l’hémangiome surrénalien estproche de celui de l’hémangiome hépatique en dehors dela fréquence de calcifications intratumorales à type dephlébolithes assez évocatrices [4, 9]. La TDM sans injec-tion montre une masse bien limitée, hypodense contenantquelques calcifications. L’injection du produit de contrasteen mode dynamique objective un rehaussement péri-phérique au temps artériel et un remplissage centripète

Figure 1 : Coupe échographique sous-costale récurrentielle de la loge surrénalienne gauche montrant une volumineuse masse surrénaliennegauche échogène, hétérogène contenant quelques plages hypoéchogènes.

Figure 1: Sonographic subcostal oblique plane of the suprarenal space: a huge well-circumscribed mass which shows heterogeneous echogenicity.

a b

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[3-5, 8, 9]. À l’IRM, l’hémangiome se traduit par un hypo-signal T1 et un hypersignal T2 et une cinétique de rehaus-sement identique à celle constatée en TDM [3-5, 8, 9].Pour la TDM comme pour l’IRM, cette cinétique deremplissage centripète peut manquer ou peut êtrepeu évidente en présence d’un remaniement nécrotiqueimportant. En dehors de l’aspect typique, l’hémangiomepose un problème de diagnostic différentiel avec toutesles tumeurs nécrosées : phéochromocytome nécrotiquenon sécrétant, corticosurrénalome non sécrétant ou mé-tastase. Sur le plan histologique, le principal diagnosticdifférentiel avec l’hémangiome est l’angiosarcome et c’estl’immunohistochimie qui permet de redresser le diagnos-tic [4]. Les complications de l’hémangiome surrénaliensont la nécrose, l’hémorragie et la thrombose [9]. Unchoc hypovolémique survenant au cours de la palpationd’un grand hémangiome a été rapporté dans la littérature[9]. À notre connaissance aucun cas de dégénérescencen’a été rapporté. En raison de ces complications, la plu-part des auteurs recommandent l’exérèse chirurgicale de

tout hémangiome sans tenir compte de la taille [4, 8].Dans la mesure où certains hémangiomes régressentspontanément par fibrosclérose, certains prônent une at-titude conservatrice pour les petites tumeurs de moins de3,5 à 4 cm de diamètre [2], sous réserve d’une sur-veillance radiologique. L’embolisation des hémangiomessurrénaliens n’a pas été rapportée, mais peut être unealternative intéressante notamment devant une petitelésion typique ou en présence de contre-indication à lachirurgie. Dans notre cas, les antécédents de cancer ducol utérin, la taille de la tumeur et son retentissementvasculaire ont imposé sa résection chirurgicale et c’estl’examen anatomopathologique qui a conclu à un hé-mangiome géant partiellement thrombosé.

CONCLUSION

L’hémangiome surrénalien, bien que rare, doit êtreconsidéré parmi les diagnostics différentiels des tumeurs

Figure 2 : Coupes TDM axiales sans injection de produit de contraste(a), et avec injection de PDC au temps portal (b) et au temps tardif(c) : volumineuse masse surrénalienne gauche bien limitée sponta-nément isodense au foie contenant quelques plages hypodensescentrales. Après injection du PDC, il existe une prise de contrasteprécoce nodulaire périphérique et tardive des plages centrales ini-tialement hypodenses.

Figure 2: pre-contrast (a), and post-contrast (b and c) Axial CT sec-tions: a huge well-circumscribed left adrenal mass which is sponta-neously isodense to the liver. Post-contrast CT shows peripheral nod-ular enhancement in the portal phase and central enhancement inthe delayed phase.

a bc

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surrénaliennes notamment quand elles renferment descalcifications à type de phlébolithe. L’échographie permetde rattacher la lésion tumorale, souvent volumineuse, à laglande surrénalienne et c’est la TDM et L’IRM qui fontsuspecter voire confirmer le diagnostic d’hémangiomedevant une cinétique de rehaussement assez spécifique.Toutefois, le diagnostic de certitude reste l’apanage del’examen anatomo-pathologique, d’autant plus que letraitement chirurgical est souvent indiqué afin de prévenirle risque hémorragique.

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Erratum

Une erreur s’est glissée dans l’article de Madame F. Faivre-Defrance et al. publié dans le numéro 6/2005 des Anna-les d’Endocrinologie, page 48 paragraphe « difficultés diagnostiques » ; il faut lire : « ce rapport est inférieur à 0,01(au lieu de 0,001) dans les HHF, alors qu’il est plus élevé dans les hyperparathyroïdies ».

Par ailleurs, dans le numéro 5/2006 des Annales d’Endocrinologie, page 395 de la communication orale CO31,M.C. Vantyghem est à considérer à la suite de J.L. Wémeau dans la liste des auteurs de cette communication