Cas cliniques

DOI of or1Service de2Service d’

Grece.3Service de

Correspondof Surgery, NikLe Piree, Greec

Ann Vasc SurgDOI: 10.1016/� Annals of VEdite par ELS

Anevrysme mycotique de l’artere spleniquesecondaire a une endocardite a Coxiellaburnetii

C. Antonopoulos,1 M. Karagianni,2 N. Galanakis,3 C. Vagianos,1 Le Piree, Grece

Les anevrysmes mycotiques arteriels sont des lesions vasculaires rares mais potentiellementmortelles en raison de leur a haut risque de rupture. L’endocardite bacterienne comme letraumatisme et un deficit immunitaire en sont facteurs favorisants. La chirurgie demeure letraitement de choix, bien que des methodes alternatives aient ete employees. Nous rapportonsle premier cas connu d’un anevrysme mycotique de 6cm de l’artere splenique en amont du hilesplenique, secondaire a une endocardite bacterienne a Coxiella burnetii. La resection del’anevrysme, la splenectomie, et la pancreatectomie distale ont ete realises. Chez tous lespatients presentant une endocardite a culture-negative et un anevrysme mycotique, uneinfection a C. burnetii devrait etre eliminee.

L’artere splenique est la troisieme plus frequente

localisation pour la formation d’anevrysme apres

l’aorte et les arteres iliaques.1 Bien que l’on face

habituellement reference a un anevrysme, ce n’a ete

qu’a partir de 1885 queWilliam Osler a propose que

le terme « mycotique » en decrivant une vegetation

sur la surface intimale d’un anevrysme aortique lie a

une endocardite bacterienne.2 Ceci avait ete la

premiere tentative d’associer les anevrysmes infec-

tes a l’infection bacterienne, et un abces metasta-

tique de microemboles infectes avait ete propose

comme lien physiopathologique entre l’endocardite

bacterienne et l’anevrysme mycotique.3 Depuis

bien que des anevrysmes infectes aient ete decrits

dans la litterature, 2 seulement six cas d’anevrysmes

iginal article: 10.1016/j.avsg.2009.05.018.

chirurgie, Hopital General de Nikea, Pireus, Grece.

anatomo-pathologie, Hopital General de Nikea, Le Piree,

pathologie, Hopital General de Nikea, Le Piree, Grece.

ance : Constantine Antonopoulos, MD, First Departmentea General Hospital, 3 D Mantouvalos St., Nikea 18454,e, E-mail: k_antono@hotmail.com

2010; 24: 416.e13-416.e16j.acvfr.2010.09.025ascular Surgery Inc.EVIER MASSON SAS

mycotiques de l’artere splenique (AASs) ont ete

rapportes. Nous rapportons le premier cas connu

d’AAs infecte secondaire a une endocardite a Coxiella

burnetii.

OBSERVATION

Unhomme de 35 ans d’origine asiatique s’est presente avec

une histoire de fievre elevee depuis une semaine, de perte

de poids de 10kg pendant les 6 derniers mois, et de dyspnee

qui avait empire les 2 derniers jours. Le patient n’avait

aucun antecedent medical anterieur. L’examen clinique

indiquait une rate et un foie augmentes de volume, une

douleur de l’hypochondre gauche, des crepitants fins aux

deux bases pulmonaires, et un souffle systolique mitral 2/6

avec un rythme sinusal. Sa pression arterielle etait de 100/

60mmHg avec une frequence cardiaque elevee (130bpm),

et une temperature corporelle de 38�C.Les examens biologiques indiquaient une anemie

normochrome et normocytaire severe (hematocrite ¼15%), une hyperleucocytose a 14500/ml, et un compte

de plaquette de 90000/ml. La fonction renale etait affec-

tee avec des niveaux eleves d’uremie et de crea-

tininemie (uree ¼ 200mg/dl, creatinine ¼ 3,8mg/dL),

les enzymes hepatiques etaient elevees (amino-

transferase d’aspartate [transaminase glutamique-

oxaloacetique de serum] ¼ 70 U/l, aminotransferase

d’alanine [transaminase glutamique-pyruvique de

455.e13

Fig. 1. AAS de 6cm en amont du hile splenique, montre

par une fleche dans une image de scanner.

Fig. 2. Resection anevrysmale, splenectomie, et pan-

createctomie distale. La rate (SPL), l’anevrysme de

l’artere splenique (AAS), et la veine splenique (SV) sont

tous identifies.

Fig. 3. Prelevement de rate (SPL) et de l’anevrysme de

l’artere splenique (AAS).

455.e14 Cas cliniques Annales de chirurgie vasculaire

serum] ¼ 96 U/l, phosphatase alcaline ¼ 276 U/l) et la

proteine C-reactive etaient a 31mg/l. Le patient etait

negatif pour les cultures sanguines, urinaires, dans les

selles, et les cultures de crachat pour les bacteries

communes, y compris la tuberculose, et les tests de

serologie pour hepatite virale etaient normaux.

L’echographie abdominale indiquait des signes d’in-

suffisance renale aigue, une splenomegalie homogene

marquee (19cm), et une masse de 6cm hypoechogene en

amont du hile splenique, typique d’un AAS. L’angios-

canner a confirme les resultats echographiques et a indi-

que un anevrysme de l’artere femorale superficielle de

2cm (Fig. 1). Le patient a eu une echocardiographie

transesophagienne quimontrait une vegetation des valves

mitrale et aortique, typique d’endocardite. Une etude

serologiquemontrait la presence d’anticorps C. burnetii, de

niveaux eleves a la phase I avec des niveaux moins

remarquables d’anticorps a la phase II, suggerant une

infection chronique par la fievre Q.

Le patient a ete traite par de la doxycycline (100mg PO

deux fois par jour) et de la fluoroquinolone et a ete adresse

pour la resection chirurgicale de l’AAS. Une incision de

mediane a ete realisee et l’AAS de 6cm en amont du hile

splenique a ete trouve. Apres le clampage de l’artere

splenique et de la veine, l’anevrysme a ete mis a plat avec

succes (Figs. 2, 3). Une pancreatectomie distale et un

splenectomie etaient necessaires car la lesion semblait

avoir un collet large. En raison de l’etat clinique severe du

patient et afin de reduire au minimum le temps chi-

rurgical, l’anevrysme de l’artere femorale superficielle n’a

pas ete traite. L’histopathologie a indique des micro-

emboles septiques multiples dans le parenchyme sple-

nique et la calcification, un infiltrat neutrophile, et une

degeneration diaphane de la paroi de l’artere splenique

anevrysmale, evocateurs d’anevrysme mycotique de

l’artere splenique (Fig. 4). Le patient est sortie du service

de chirurgie le 7e jour postoperatoire en bon etat, et avec le

traitement de son anevrysme de l’artere femorale super-

ficielle programme secondairement. Il n’a pas suivi les

recommandations medicales et est decede 6 mois plus tard

apres une hemorragie massive par rupture de l’anevrysme

femorale.

DISCUSSION

L’AAS a ete decrit la premiere fois en 1770 par

Beaussier dans une etude anatomique,4 et en 1932

Lindboe en a rapporte le premier cas opere.5 L’artere

splenique est le site le plus commun de developpe-

ment des anevrysmes d’arteres viscerales, repre-

sentant 60% des cas. La prevalence de l’AAS varie,

et on l’a estime entre 0,1 et 100/1000 patients, 6 avec

un rapport homme/femme de 1:4.7 La partie distale

de l’artere splenique est la plupart du temps affecte,

et un AAS sur cinq sont multiples.8 Les etiologies

Fig. 4. Histopathologie. Microemboles septiques multi-

ples dans le parenchyme splenique et la calcification,

infiltrat neutrophile, et degenerescence diaphane dans la

paroi de l’artere splenique anevrysmale.

Vol. 24, No. 3, 2010 Cas cliniques 455.e15

incluent l’atherosclerose, la fibrodysplasie, la dege-

nerescence mediale, le traumatisme penetrant, les

maladies de tissu conjonctif, et la grossesse;1 et ils

peuvent etre associes a de l’hypertension portale et a

une splenomegalie.6 La rupture se produit dans

10% des AAS au moment du diagnostic, avec une

mortalite de 75%.9 Une association avec des mala-

dies infectieuses a ete documentee;6 un tel ane-

vrysme est designe sous le nom de «mycotiques » ou« infectes » 10 et a ete decrit la premiere fois par Osler

en 1885.11 Les facteurs favorisants majeurs des

anevrysmes mycotiques sont le traumatisme et

l’endocardite bacterienne.10,12 L’embole septique

dans le vasa vasorum arteriel ou l’espace intralu-

minal provenant des vegetations de la valvule

mitrale ou aortique mene a la dissection septique

des couches parietales arterielles et a la necrose

parietale focale qui est le processus physiopa-

thologique le plus commun de la formation de l’AAS

mycotique.10,12

L’endocardite de la fievre Q est une infection

potentiellement mortelle des feuillets de valve. Elle

est provoquee par C. burnetii, un microbe pathogene

intracellulaire zoonotique et de haute resistance,

qui represente 3 a 5% des cas d’endocardites infec-

tieuses,13 avec presque 400 cas enregistres dans la

litterature.14 L’hemoculture negative en est la

caracteristique predominante,14 comme chez notre

patient. Le diagnostic est base sur la reponse indi-

recte d’anticorps du serum en microimmuno-

fluorescence a la phase I et II de C. burnetii, et un titre

antiphase d’anticorps d’IgG I de 1:1,600 est consi-

dere comme extremement predictif et sensible. La

valeur des criteres de Duke pour le diagnostic de

l’endocardite de la fievre Q a ete remise en cause car

ils classaient mal tous les patients presentant une

endocardite infectieuse confirmee a l’examen

pathologique dans une etude par Fenollar et al.15 En

consequence, des modifications ont ete proposees,

comprenant la detection moleculaire avec amplifi-

cation par reaction en chaıne sur la valve prelevee

comme un critere important.14 L’endocardite de la

fievre Q affecte la plupart du temps les valves

prothetiques et les patients immunodeprimes.14,15

Une antibiotherapie consiste en 18 mois de doxy-

cycline (100mg, deux fois par jour) et d’hydroxy-

chloroquine (200mg, trois fois par jour), bien que

de plus nouveaux macrolides et fluoroquinolones

soient prometteurs.16

Les anevrysmes mycotiques aux niveaux cere-

braux, intra-abdominaux, et des membres infe-

rieurs secondaires a l’endocardite ont ete decrits

dans le litterature.3,11,12 Jusqu’ici, seulement six cas

d’AAS mycotique secondaire a une endocardite ont

ete montres, comprenant le streptocoque (deux

cas), le staphylocoque, les actinomyces, des bacte-

ries non specifiees gram (+), et un cas avec des

hemocultures steriles. Trois des anevrysmes ci-

dessus ont ete rapportes comme rompu a l’opera-

tion.10 A notre connaissance, ceci est le premier cas

d’AAS secondaire a une endocardite de la fievre Q.

Le patient a ete traite chirurgicalement avec

resection de l’AAS et splenectomie avec pan-

createctomie distale. Dans les six cas decrits, la

chirurgie etait le traitement de choix pour tous sauf

un, pour lequel une embolisation par coil etait

prefere.10 Le traitement des AAS est principale-

ment chirurgical. L’excision de l’anevrysme et la

splenectomie est preferable, simple, et chirurgica-

lement efficace.10,17 La resection anevrysmale avec

l’anastomose terminale de l’artere splenique afin

d’eviter la splenectomie, lorsque l’anevrysme n’est

pas hilaire ou intrasplenique, est une alternative de

choix.18 Cette technique n’a pas ete appliquee a un

AAS mycotique secondaire a une endocardite, 10

bien qu’on l’ait proposee comme traitement effi-

cace de l’AAS non infecte.18 Dans une serie de 16

patients recente, Yamamoto et al.19 ont rapporte un

taux de reussite de 88% pour l’embolisation pri-

maire par coils desAAS et un taux de reussite final de

100% apres le reembolisation pour une recanalisa-

tion partielle au cours du suivi. Tous les patients

presentant un anevrysme du hile splenique ont

souffert d’infarctus splenique partiel en pos-

tembolisation, mais aucun abces splenique n’a ete

finalement observe. De meme, Lagana et al.20 ont

traite 13 AAS en endovasculaire avec un succes

technique secondaire de 100%, mais un infarctus

splenique s’est produit chez sept patients. En outre,

455.e16 Cas cliniques Annales de chirurgie vasculaire

l’approche laparoscopique pour AAS a ete suggeree

comme salutaire, et Reardon et al.21 ont rapporte

cinq sur six resections laparoscopiques reussies

d’AAS avec seulement deux complications post-

operatoires mineures.

Pour notre patient, l’anevrysme de l’artere

femorale superficielle n’avait pas ete traite afin de

reduire au minimum la duree chirurgicale. La prise

en charge chirurgicale est le traitement de choix

pour les anevrysmes femoraux mycotiques en rai-

son de leur a haut risque de rupture.22 Les ane-

vrysmes rompus sont principalement traitees

chirurgicalement, bien que la reparation endo-

vasculaire de secours avec un stent couvert ait ete

rapportee dans le litterature.23 En raison du haut

risque de rupture et de ses resultats potentiellement

mortels, il est recommandee d’operer l’anevrysme

de l’artere femorale superficielle dans le meme

temps, lorsque l’on ne craint pas de deterioration de

l’etat du patient pendant l’intervention.

CONCLUSION

L’endocardite infectieuse peut compliquer des sites

vasculaires, produisant des anevrysmes visceraux

arteriels dus aux emboles septiques. Les hemo-

cultures et l’echocardiographie transesophagienne

sont des outils diagnostiques essentiels dans

l’approche etiologique de l’endocardite. L’evalua-

tion serologique devrait etre executee devant tous

les patients avec endocardite a hemoculture nega-

tive afin d’eliminer l’infection a C. burnetii (fievre

Q). Jusqu’ici, seulement six cas d’endocardite

infectieuse entrainant un a AAS mycotique ont ete

rapportes dans la litterature, mais aucun d’entre eux

n’etait du a une infection a C. burnetii. En depit de

son caractere rare, tous les patients presentant une

endocardite a culture-negative ou un AAS myco-

tique devraient faire evoquer la fievre Q, en raison

de la nature potentiellement mortelle de cette

infection.

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